【目的】咀嚼筋運動障害（開口制限）と三叉神経痛を合併しており，脳腫瘍が原因であることが判明した症例を経験したので報告する．【症例】症例は74歳の女性で，咀嚼筋運動障害（開口制限）を主訴に近医口腔外科を受診した．その際，開口時の右顎関節雑音を聴取すると同時に，右三叉神経第2枝領域に一致した違和感を訴えていたため，右顎関節症および右三叉神経痛（第2枝領域）と診断された．カルバマゼピンとチザニジン塩酸塩の内服加療が開始されたが，カルバマゼピンは副作用（ふらつき）の出現のため自己中断され，そのまま経過観察されていた．しかし，症状の改善がないため当科紹介となった．【治療経過】カルバマゼピン内服を自己中断した後は症状のコントロールが困難となっており，当科初診時よりプレガバリンの処方を開始した．プレガバリンで三叉神経痛は改善したが，咀嚼筋運動障害は改善しなかったため，頭部MRIを施行した．その結果，右錐体斜体部に腫瘤を認めたため，責任病巣と判断し脳神経外科へ紹介した．【結果】非典型症状を示す三叉神経痛症例では，症候性三叉神経痛を常に念頭に置き，時期を逃すことなくMRIの精査を考慮すべきである．
