舌転移および多発性筋転移を来した直腸癌の1例

佐藤 みちる; 林 啓一; 須藤 剛; 佐藤 敏彦; 飯澤 肇

doi:10.5833/jjgs.2017.0153

Abstract

症例は64歳の男性で，便秘，腹部膨満，腹痛を主訴に当院救急外来を受診した．精査の結果，直腸癌による腸閉塞，腹膜播種の診断となり，腸閉塞の治療のため回腸人工肛門造設を行った後，化学療法を施行した．部分奏効を得られ，原発巣を切除したが，手術の翌月，舌の痛みを自覚した．精査の結果，直腸癌の舌転移の診断となった．大腸癌の舌転移は極めてまれであり，本邦での既報は認められず，転移経路や病態など不明な点も多く今後の究明が必要である．

はじめに

口腔悪性腫瘍のなかでも転移性のものはまれで，約1%と報告されている¹⁾．転移性口腔悪性腫瘍のなかでも，軟部組織への転移は16%にすぎない²⁾．軟部組織では歯肉への転移が多く，舌への転移は少ない．また，その中でも大腸癌の舌転移は極めてまれである．海外では5件の報告があるが，本邦での報告はなく，今回，直腸癌術後に舌転移，および多発性筋転移を来した1例を経験したため文献的考察を加え報告する．

症例

患者：64歳，男性

主訴：右舌辺縁の痛み

家族歴・既往歴：特記事項なし．

現病歴：2015年11月，閉塞性直腸癌，多発性肝転移，腹膜播種の診断で，原発巣は切除せず，回腸双孔式人工肛門造設術を施行した．Bevacizmab+mFOLFOX6を8コース施行した．原発巣は縮小し，腹膜播種は不明瞭化した．部分奏効を得ることができ，2016年5月，直腸低位前方切除，左尿管切除術を施行した．Ra，ypType 4，27×14 mm，tub2>por2，ypT4b（SI，ureter），sci，INFc，ly1，v0，PN1b，EX-ND（+），N1，M1（colon，ileum，and peritoneum），PM0，DM0，RMX，組織学的治療効果判定Grade 1，ypT4bN1M1，ypStage IV（第8版）であった．

術後，手術侵襲に伴うと考えられる体調不良のため化学療法は再開できずに経過していた．

2016年6月中旬より右手母指球筋の自発痛，右舌辺縁に疼痛を訴え，同部位に硬結を伴う陥凹性病変を認めた（Fig. 1）．MRIでは舌体部右縁に，1.2 cm大の辺縁に高信号に描出される充実性腫瘍であった（Fig. 2）．右上顎骨骨髄内にも高信号の病変を認め，骨転移が疑われた．PET-CTを施行したところ，左副腎，左肺門リンパ節，全身の筋に多発する結節性病変，および舌右縁にFDGの集積を認め，転移が疑われた（SUV maxは舌6.81，左副腎 6.29，筋は最大で8.86であった）（Fig. 3）．舌腫瘍を生検したところ，adenocarcinomaの診断であった．大腸癌の舌転移が疑われた．疼痛コントロール目的に，耳鼻咽喉科にて舌部分切除を施行した．

Fig. 1

A depressed lesion was found at the right lateral tongue.

Fig. 2

MRI revealed a 1.2 cm mass occupying the right side of the tongue (arrow).

Fig. 3

PET-CT before treatment for lingual metastasis. Abnormal FDG uptake was found in A: right lateral tongue (arrow), B: left adrenal gland (arrow), C and D: several muscle (arrows).

病理組織学的検査所見：

直腸癌：弱拡大像では，線維化を背景に中分化管状腺癌の増殖を認めた．一部で癌細胞の変性・壊死像も認め，化学療法の組織学的治療効果判定はGrade 1とした（Fig. 4）．強拡大像ではリンパ管浸潤・神経浸潤の所見も認めた（Fig. 5）．

Fig. 4

Microscopic findings of the rectal cancer showing moderately differentiated tubular adenocarcinoma. HE stain.

Fig. 5

Microscopic findings of rectal cancer (high power field). The cancer infiltration was found in the lymphatic duct (A) and peripheral nerve (B).

舌：弱拡大像では，筋層内を主体に腺癌の組織像を認めた（Fig. 6）．強拡大像において，大腸癌に類似する中分化管状腺癌を認めた（Fig. 7）．免疫染色検査では，原発巣，舌転移巣ともに，CK7陰性，CD20陽性，CDX-2陽性，MUC2陰性と，大腸癌に典型的な染色パターンであった（Fig. 8）．増殖能に関しては，Ki-67 indexは原発巣68%，舌転移56%とともに高く，p53は双方においてびまん性に強陽性であった．

Fig. 6

Microscopic findings of the resected tongue. The growth in tumor cells was found in the smooth muscle layer. HE stain.

Fig. 7

High power field of the resected tongue specimen. The tubular adenocarcinoma of the tongue was similar to that of the rectal cancer.

Fig. 8

Histopathological examination of the rectal cancer (A) and the resected specimen of the tongue (B). Results of the immunostaining of the tongue specimen was accord to the primary cancer: CK7(−), CD20(+), CDX-2(+), MUC2(−), p53(+++). The Ki67 index was 68% in the primary cancer, 56% in the tongue specimen.

術後経過：体調不良が続き，化学療法を希望されず，筋転移による疼痛が増悪，緩和治療に移行し，舌転移診断後144日目に永眠された．

考察

口腔悪性腫瘍のなかでも転移性のものはまれで，約1%と報告されている¹⁾．そのなかでも，軟部組織，特に舌への転移は非常に少ない．また，その中でも大腸癌の舌転移は極めてまれである．

医学中央雑誌（1970～2017年）で「舌転移」をキーワードとして検索したところ，本邦での転移性舌癌は31例であり，腎癌（11例，35%）が最多で，肺癌（7例，22.6%），胃癌5例，乳癌3例が続き，食道癌，肝細胞癌，甲状腺癌，膀胱癌，後腹膜平滑筋肉腫はそれぞれ1例ずつ報告されていた（Table 1）^2)～32)．

Table 1 Cases of lingual metastases in Japan

No	Author	Year	Age/Sex	Histology	Location of primary cancer	Metastases of other site	Symptoms
1	Inai²⁾	1986	42/M	clear cell	Kidney	lung, bone	—
2	Yamamoto³⁾	1986	M	clear cell	Kidney	—	—
3	Matsumoto⁴⁾	1987	F	clear cell	Kidney	—	—
4	Ishikawa⁵⁾	1991	58/F	clear cell	Kidney	lung, bone	—
5	Kakemura⁶⁾	1992	M	—	Stomach	—	—
6	Hori⁷⁾	1995	86/F	papillary→anaplastic transformation	Thyroid	cervical lymph node	pain, palpable tumor
7	Amano⁸⁾	1995	77/F	well differentiated	Stomach	—	feeling uncomfortable
8	Tomita⁹⁾	1996	50/M	clear cell	Kidney	—	—
9	Kawamoto¹⁰⁾	1997	M	clear cell	Kidney	—	—
10	Yasumoto¹¹⁾	1999	65/M	moderately differentiated	Stomach	subctaneous	pain
11	Yoden¹²⁾	2000	65/M	adenosquamous cell	Lung	—	—
12	Matsumoto¹³⁾	2001	69/M	clear cell	Kidney	—	pain
13	Tubochi¹⁴⁾	2001	M	—	Lung	—	—
14	Ishii¹⁵⁾	2001	65/M	clear cell	Kidney	—	palpable tumor, dysmasesis
15	Yasumoto¹⁶⁾	2001	M	leiomyosarcoma	Retroperitoneal	—	—
16	Kataoka¹⁷⁾	2003	54/M	adenocarcinoma	Esophagus	—	pain
17	Terashima¹⁸⁾	2004	63/M	poorly differentiated squamous cell	Lung	heart, pericardium, adrenal, subctaneous	pain, palpable tumor, dysphagia
18	Ono¹⁹⁾	2005	77/M	moderately defferentiated squamous cell	Lung	left adrenal, bone, skin	pain, palpable tumor
19	Sugimoto²⁰⁾	2006	F	—	Breast	—	—
20	Minagawa²¹⁾	2006	—	—	Kidney	—	—
21	Tanaka²²⁾	2007	82/M	clear cell	Kidney	—	pain
22	Aoyagi²³⁾	2007	35/F	—	Breast	lung, skin	feeling uncomfortable
23	Yamazaki²⁴⁾	2007	M	—	Stomach	—	—
24	Kusama²⁵⁾	2007	57/M	hepatocellular carcinoma	Liver	—	pain, palpable tumor
25	Hasegawa²⁶⁾	2010	F	—	Breast	—	—
26	Egawa²⁷⁾	2011	M	—	Stomach	—	—
27	Uemura²⁸⁾	2015	61/F	urothelial carcinoma	Bladder	—	feeling uncomfortable
28	Ou²⁹⁾	2016	71/F	clear cell	Kidney	lung	palpable tumor
29	Nakamura³⁰⁾	2016	79/M	large cell carcinoma with neuroendocrine morphology	Lung	—	pain
30	Ishida³¹⁾	2016	68/F	pleomorphic carcinoma	Lung	—	dysphagia
31	Miyata³²⁾	2017	M	adenocarcinoma	Lung	—	—

—: unknown

PubMed（1950～2017年）およびHindawi（2008～2017年）で「tongue」，「metastases」をキーワードとして検索した結果，海外の文献も含めると，舌転移を認めた消化器系腫瘍では，大腸癌が5例（Table 2）^33)～37)，胃癌が3例^38)～40)，膵癌が1例⁴⁰⁾，食道癌が1例¹⁷⁾の報告を認めるのみであった．大腸癌の舌転移は本邦での報告は医学中央雑誌で検索したかぎりではされていない．

Table 2 Cases of lingual metastases of colorectal cancer (previously reported cases (No. 1–5), and our case (No. 6))

No.	Author	Year	Age/Sex	Histology	Location of primary cancer	Location of lingual metastases	Size*	Metastases of other site	Prognosis*
1	Zagarelli³³⁾	1973	53/F	poorly differentiated	Left side	Base, Right side	1.5	lumbar vartebrae, subcutaneous, brain	7
2	Marshall³⁴⁾	1975	38/F	well differentiated	—	Base, Right side, Mucosa	1.5	lung, chest wall, brain, lumbar vertebrae	16
3	Davidson³⁵⁾	1989	68/M	mucinous	Ra	Base, Right side	2.5	lung	41
4	Piattelli³⁶⁾	1990	54/M	gelatinous carcinoma	—	Left lateral margin	2.5	—	Died.
5	Gill³⁷⁾	2015	57/M	poorly differentiated	Rb	Right lateral margin	1.0	lung	Died.
6	Our case		64/M	moderately–poorly differentiated	Ra	Right lateral margin	1.2	left adrenal, bone, muscles	6

—: unknown, *Size: size (cm) of lingual metastases, *Prognosis: prognosis (months) after colorectal surgery

転移経路については，本症例ではご家族の希望に沿い剖検は行っておらず，転移経路を証明する所見は得られていない．舌を含め全身への遠隔転移を有する症例では肺転移，肝転移を伴う症例が多いが，本症例では肺転移，肝転移を伴っておらず，一般的な血行性転移の経路とは異なる，他の経路からの転移の可能性が示唆される．門脈や肝臓，肺を経由しない経路としては，骨盤内静脈叢から Batson 静脈叢を経て椎骨静脈を介し，口腔領域へ転移する経路がある．Batson 静脈叢は胸部，腹部，骨盤，四肢の静脈系と交通をなし，静脈弁がなく，血流が双方向性であることが特徴的である⁴¹⁾．本邦での転移性舌癌の原発として腎癌が最多であり，腎癌の舌転移の経路としても，このBatson 静脈叢・椎骨静脈を介する経路の可能性が示唆されている⁴²⁾．本症例においては，腎転移は認めていないが同様の後腹膜臓器としては副腎に転移を認めており，舌への転移経路としてこの経路が関与している可能性があると思われた．なお，原発巣では静脈侵襲像は認めていないが（v0），このことは副腎およびBatson静脈叢・椎骨静脈を介する経路の可能性を否定するものではない．

診断においては，原発性舌癌，すなわち舌小唾液腺由来の腺癌との鑑別が重要である．原発性の舌癌は，腺様囊胞癌や粘表皮癌の頻度が多いが，本症例の病理所見とは類似しない．現在，腫瘍原発部位の鑑別に際し免疫染色検査が有用である．CK7の陽性率は大腸癌5%，CK20の陽性率は大腸癌100%であり，本症例のようにCK20（+），CK7（−）のパターンは大腸癌に特徴的である⁴³⁾⁴⁴⁾．

舌転移の多くは，血流が豊富な基部に発生するとされ⁴⁵⁾，大腸癌舌転移の半数も舌の基部に転移を認めた（Table 2）．本症例では，舌体部に病変を認めた．大腸癌舌転移は単発であることが多く，腫瘍径は0.5～3.5 cmで，粘膜下腫瘍，突出性病変，あるいはクレーター様病変であるとされる⁴⁵⁾．

口腔への転移へは全身転移を来していることが多く，その予後は不良であり，全身状態も不良であることが多く，局所切除，凍結手術や局所的外照射など緩和治療が行われることが多い．本症例も，局所切除により舌の疼痛の消失を得られた．

利益相反：なし

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