術中神経モニタリングが有用であったKillian Jamieson憩室の1例

大石 一行; 渋谷 祐一; 古北 由仁; 福井 康雄; 大谷 悠介; 坂本 真樹; 高田 暢夫; 稲田 涼; 須井 健太; 志摩 泰生

doi:10.5833/jjgs.2017.0163

Abstract

症例は63歳の女性で，頸部違和感と圧痛を主訴に前医を受診し，頸部超音波検査で甲状腺左葉に2 cm大の甲状腺癌が疑われ，精査目的に当科を受診した．精査によりKillian Jamieson憩室（Killian Jamieson diverticulum；以下，KJDと略記），腺腫様甲状腺腫と診断した．診断時，症状が消失しており経過観察としたが，以後頸部圧痛を訴えるようになり手術を施行した．手術は憩室切除術，輪状咽頭筋切開，甲状腺部分切除術を行った．KJDでは手術の際，解剖学的に反回神経の同定と温存が必須である．憩室炎を繰り返し，癒着が強い場合や甲状腺腫瘍を合併した場合には反回神経の同定が困難となることがあるが，術中神経モニタリング（intraoperative neural monitoring）を使用することで反回神経を容易に同定し，確実に温存することが可能であった．

はじめに

咽頭食道憩室は食道内圧により圧出し形成される圧出性形室で，筋層が欠損した仮性憩室である¹⁾．その発生部位よりZenker憩室（Zenker diverticulum；以下，ZDと略記），Killian Jamieson憩室（Killian Jamieson diverticulum；以下，KJDと略記），Laimer憩室（Laimer diverticulum；以下，LDと略記）の三つに分類されるが，KJDは輪状咽頭筋直下で食道縦走筋外側のKillian Jamieson areaから突出するものと定義されている．KJDの治療は外科的切除であり，憩室切除時に反回神経を同定，温存することが必須であるが，頸部切開による咽頭食道憩室手術時の反回神経麻痺発生率は2～23%と高い²⁾．昨今，甲状腺外科領域において術中神経モニタリング（intraoperative neural monitoring；以下，IONMと略記）により反回神経を同定，温存する方法が普及している³⁾．今回，甲状腺腫瘍を合併し，憩室炎を繰り返していたため癒着が強く，反回神経周囲の安全な操作のためにIONMが有用であった1例を経験したので文献的考察を含めて報告する．

症例

患者：63歳，女性

主訴：頸部違和感，頸部圧痛

既往歴：高血圧，高脂血症

現病歴：1か月前からの左前頸部違和感と圧痛を主訴に前医を受診し，甲状腺左葉に約2 cm大の甲状腺癌を疑われ，精査目的に当科紹介受診となった．

初診時身体所見：左頸部に約2 cm大の嚥下により可動性良好で弾性軟な腫瘤を触知した．当院初診時には頸部圧痛は認めなかった．

血液生化学検査所見：WBC 4,700/μl，FT3 3.07 pg/ml，FT4 1.02 ng/dl，TSH 1.293 μIU/ml，サイログロブリン12.1 ng/ml，抗サイログロブリン抗体11 IU/ml，抗ペルオキシダーゼ抗体 6 IU/ml．明らかな異常を認めなかった．

頸部超音波検査所見：甲状腺左葉中央に3.2×2.4 cm大の形状不整，境界不明瞭，内部エコーは点状高エコーが散在する不均一な低エコー腫瘤を認め，甲状腺乳頭癌を疑った（Fig. 1a）．その下方に囊胞変性を伴う2.3 cm大の結節を認め，腺腫様甲状腺腫を疑った（Fig. 1b）．前者は腫瘤として触知できず，後者のみ触知可能であった．乳頭癌であれば通常硬く触知するため，咽頭食道憩室の可能性を考えて嚥下時の内部エコー変化や経時的変化を確認したが，変化は見られなかった．

Fig. 1

Cervical US showing a 3.2×2.4-cm tumor suspicious of thyroid cancer in the center of the left lobe (arrows) and a 2.3-cm thyroid tumor suspicious of adenomatous goiter with cystic lesion below (arrowhead) (a, transverse view; b, longitudinal view).

頸部造影CT所見：甲状腺左葉頭側にガスおよび食物残渣を含む憩室様構造を認めた（Fig. 2）．

Fig. 2

Coronal contrast-enhanced CT showing the diverticulum with food residue and air in the upper left lobe of the thyroid.

食道X線造影検査所見：下咽頭から頸部食道の左側に憩室を認めた（Fig. 3）．

Fig. 3

Upper gastrointestinal tract X-ray showing the pharyngoesophageal diverticulum between cervical esophagus and hypopharynx on the left side (a, front view; b, right anterior oblique view; c, left anterior oblique view).

上部消化管内視鏡検査所見：左梨状窩直下の左側方に食物残渣が充満した憩室を認めた（Fig. 4）．

Fig. 4

Pharyngoesophagography showing the diverticulum with food residue on the left side of the cervical esophagus, just below the left pyriform sinus.

食道内圧検査所見：上部食道括約部（upper esophageal sphincter；以下，UESと略記）静止時圧44.2 mmHg（健常者平均値44 mmHg），最大内圧410 mmHg（177 mmHg），平圧化持続時間1.3秒（0.99秒）．UES最大内圧が高く，平圧化までに少し時間がかかっていた（Fig. 5）⁴⁾．

Fig. 5

High-resolution manometry. Arrows indicate relaxation failure of the UES and high pressure (↔).

臨床経過：咽頭食道憩室（KJD），腺腫様甲状腺腫と診断し，初診時は頸部圧痛症状が消失していたため経過観察としたが，その後頻回に頸部圧痛が出現したため，3か月後に手術の方針となった．

手術所見：IONMにはNIM-Response 3.0（日本メドトロニック社）を使用した．胸骨上縁より2 cm頭側に7 cmの襟状切開をおいて皮弁形成を行い，ラッププロテクターを装着した．左側前頸筋群を横切し甲状腺左葉下極の腫瘤を脱転させて咽頭食道憩室を確認した．憩室周囲は炎症のため癒着が強かったが，IONMを用いて甲状腺左葉下極の腫瘤と憩室の間を走行する左反回神経を早期に同定し，確実に温存しながら周囲を剥離した（Fig. 6）．左反回神経は気管食道溝を走行しており解剖学的に正常な走行であった．甲状腺腫瘤は部分切除し，憩室を露出させたが，憩室を確実に切除するために輪状咽頭筋を切開し，憩室の頭側を十分に展開した．憩室はバルーンを拡張させて切離ラインを決定し，Endo GIA^TMで切離したが，断端の補強は行わなかった．

Fig. 6

Intraoperative view of the left side of the neck. (a) APS electrode is placed around the left vagus nerve for continuous IONM, and stimulation probe is used for intermittent IONM. Arrowheads and yellow line indicate left recurrent laryngeal nerve that is easily located by intermittent IONM. (b) Asterisks show both sides of the stump of the cricopharyngeus muscle. (c) Dotted lines show the cut line of the diverticulum, clearly observed by inflation of the balloon catheter in the esophagus. (d) Moving border shows the stump of KJD cut with the Endo GIA^TM device.

術後経過：合併症はなく，頸部症状は消失，食道X線造影検査で憩室は消失しており，第7病日に退院した．

病理組織学的検査所見：憩室は固有筋層成分が見られず粘膜筋板を含む食道粘膜からなっており仮性憩室と，甲状腺腫瘍は腺腫様甲状腺腫と診断した（Fig. 7）．

Fig. 7

Diverticulum and thyroid tumor are diagnosed as pseudodiverticulum and adenomatous goiter, respectively. (a) Macroscopic appearance of the resected thyroid tumor (left) and diverticulum (right). (b) Histopathological examination shows lack of muscularis (HE stain, 20×).

考察

咽頭食道憩室は発生部位より下咽頭収縮筋と輪状咽頭筋の間のKillian’s triangleから突出するZD，輪状咽頭筋直下で食道縦走筋外側のKillian Jamieson areaから突出するKJD，輪状咽頭筋と食道縦走筋の間のLaimer’s triangleから突出するLDの三つに分類される．KJDは食道側方へ突出するが，ZDとLDは食道後壁に突出する違いがあるため，KJDはZDやLDよりも反回神経と接することになる．KJDの治療は手術であるが反回神経を確実に温存する必要があるため，憩室炎による炎症が強い場合や甲状腺腫瘍を合併する場合には注意深い操作が必要となり，KJDと術前診断することが重要である．

医学中央雑誌で1970年から2017年12月の期間で「Killian Jamieson diverticulum」と「咽頭食道憩室」をキーワードとして検索した結果，KJDの報告は21例認めた（会議録含む）（Table 1）^5)～20)．平均年齢64歳，男性9例，女性12例，主訴は咽頭痛，嚥下困難，嗄声，咳嗽，頸部腫大，嘔吐，頸部痛などさまざまで，中には蜂窩織炎を呈した症例も認めた．初診時診断は咽頭食道憩室16例，甲状腺腫瘍4例，副甲状腺腫瘍1例であった．平均サイズは2.8 cm，左側に多いが1例のみ両側に発生していた．有症状例は手術を行い，無症状例は経過観察となっていた．ZDに癌を合併する確率は0.4～1.5 %とされているが²¹⁾，KJDに癌を合併した報告はなかった．

Table 1 Reported cases of Killian-Jamieson diverticula in Japan

No	Author	Year	Age	Sex	Chief complaint	Complication	Initial diagnosis	Size (cm)	Side	Treatment	Cancer
1	Seto⁵⁾	1999	52	F	Sore throat	—	TT	1.8	Left	Surgery	ND
2	Yuasa⁶⁾	2007	69	M	Dysphagia	—	PED	4	Left	Surgery	ND
3	Nishitani⁷⁾	2008	56	F	Cough, Dysphagia	—	PED	2.5	Right	Surgery	ND
4	Kitazawa⁸⁾	2010	53	F	Swelling, Dysphagia	Cellulitis	PED	4.5	Left	Surgery	—
5	Lee⁹⁾	2012	50	F	Neck lump, Dysphagia	—	PED	ND	Left	ND	ND
6	Nagai¹⁰⁾	2012	69	M	Dysphagia	—	PED	4.5	Left	Surgery	ND
7	Nagai¹⁰⁾	2012	78	M	Dysphagia, Vomiting	—	PED	2	Left	Surgery	ND
8	Mimatsu¹¹⁾	2013	74	F	Dysphagia	—	PED	4.0, 1.5	Bilateral	Surgery	—
9	Niihara¹²⁾	2013	71	M	Dysphagia	—	TT	1.5	Left	Surgery	—
10	Tanijima¹³⁾	2014	60	M	Dysphagia	—	PED	3	Left	Surgery	—
11	Yamaguchi¹⁴⁾	2014	79	F	—	—	PED	2.1	Left	Observation	ND
12	Yamaguchi¹⁴⁾	2014	65	M	—	—	PED	1.6	Left	Observation	ND
13	Yamaguchi¹⁴⁾	2014	78	M	—	—	PED	1.3	Left	Observation	ND
14	Sumitomo¹⁵⁾	2014	60s	F	Dysphagia	—	PED	ND	ND	Surgery	ND
15	Tominaga¹⁶⁾	2014	46	M	—	—	PT	1.4	Right	Observation	ND
16	Tsukamoto¹⁷⁾	2015	65	F	Dysphagia	—	PED	0.5	Left	Surgery	ND
17	Nishimura¹⁸⁾	2016	71	F	Pain, Horseness	—	TT	ND	Left	Surgery	ND
18	Ishinaga¹⁹⁾	2016	69	M	Cough	—	PED	7.8	Right	Surgery	ND
19	Ishinaga¹⁹⁾	2016	54	F	Dysphagia	—	PED	2	Left	Surgery	ND
20	Kobayashi²⁰⁾	2017	60s	F	Dysphagia, Pain, Horseness	—	PED	ND	Left	Surgery	ND
21	Our case		63	F	Pain, Dysphagia	—	TT	3.2	Left	Surgery	—

TT: thyroid tumor, PT: parathyroid tumor, PED: pharingoesophageal diverticulum, ND: not discribed

KJDの原因は，①憩室下の食道輪状筋のspasmや高圧状態，②憩室炎による食道の運動障害などが報告されているが²²⁾，本症においては食道内圧の上昇と憩室炎による食道運動障害が原因と考えられた．

KJDと診断するには食道X線造影検査が有用である．ZDは側面からの造影で憩室が描出されやすく，cricopharyngeal barが憩室の直下で認められるが，KJDは正面からの造影で憩室が目立つ．しかし，その部位的特徴のため超音波検査で甲状腺腫瘍と誤認されてしまうことがある⁷⁾．超音波検査で甲状腺疾患と鑑別をする際には，内部エコーをリアルタイムで観察することで病変が嚥下運動で変化することや食道との連続性を確認することが有用とされる¹⁴⁾．本症例では，食道X線造影検査で左側方へのバリウムの貯留を認めたためKJDを疑うことができたが，初診時の超音波で嚥下運動による変化や食道との連続性を確認することはできなかった．両者の検査結果を考えると，水分を摂取しながら超音波検査を施行すれば容易に咽頭食道憩室と診断できた可能性は高い．

手術に関しては有症状例に対して憩室切除を行うが，ZDが除圧目的に輪状咽頭筋切開を併施するのに対して，KJDでは輪状咽頭筋直下に存在する憩室であり輪状咽頭筋切開は必要ないとされている．また，反回神経麻痺を回避するために憩室下部で食道輪状筋を切開する内視鏡的治療の報告もあるが²²⁾，反回神経に対しては盲目的となるため反回神経の確実な温存という点では不十分である．本症例においては食道内圧が上昇していたことと憩室根部での確実な切離を行うために輪状咽頭筋切離を併施し，良好な視野を得ることができた．切離前にはバルーン付きシリコンチューブを用いて憩室を拡張させ，固有筋層が欠損する明瞭な境界を確認し，筋層欠損の境界部をEndo GIA^TMで切離した．通常切離断端は甲状腺による被覆を行うが，本症例では甲状腺左葉部分切除を行っており，甲状腺による被覆が不可能であった．さらに，切離ラインが約3 cmと長くなったため，食道外膜筋層補強を行うと食道狭窄を来すリスクがあると判断し補強は行わなかった．また，自動縫合器の切離断端は外翻のままでは強固な瘢痕を形成するが，本症例では切離断端と左反回神経は十分離れていたことより，瘢痕による反回神経麻痺のリスクは少ないと判断した．

本症例ではこれまでに憩室炎を来していた可能性が高く，さらに甲状腺腫瘍を合併していたため，反回神経の同定が困難となる可能性を考えIONMを使用した．IONMは甲状腺や副甲状腺手術において反回神経を同定する方法である．表面電極付挿管チューブを用いて電極と声帯を密着させ，反回神経を直接神経刺激プローブで電気的に刺激を行い筋肉の誘発筋電図をモニターし，その振幅波形を変換した音により神経機能を評価する方法である³⁾．現在甲状腺，副甲状腺の悪性腫瘍におけるIONMに対して保険収載されている．食道疾患に適応はないが，近年食道癌手術時の反回神経確認に対して有効であるという報告が散見される²³⁾²⁴⁾．このIONMを8例の咽頭食道憩室（KJD 1例，ZD 7例）に対する手術で使用した報告では，2例で正常走行していない反回神経を確認し，良好な反応を確認することができている²⁾．これまでは反回神経を直接刺激する間欠的IONMが主流であったが，2016年1月より迷走神経に直接装着し，自動で周期的に刺激するautomatic periodic stimulation（APS）電極が薬事許可を受け，持続的IONMが併用されるようになった．反回神経損傷の原因と考えられる牽引や圧迫操作，熱刺激などを振幅（amplitude）の低下（50%以下）かつ潜時（latency）の遷延（10%以上）でcombined eventsとしてリアルタイムに認識できるため，認識した場合には手術操作を中断することにより回復が可能であり，これまでの間欠的IONM単独よりも有用な方法である．本症例においては間欠的IONMと持続的IONMの両者を使用したところ，間欠的IONMにより反回神経を早期に同定することができ，持続的IONMによりcombined eventsは認めなかったが，振幅の低下は甲状腺腫瘤切除時と憩室切除時に確認することができたため，危険な操作を回避しながら反回神経を温存することができた（Fig. 8）．IONMの報告が散見される食道癌領域において広く普及しにくい理由は，増加傾向にある胸腔鏡下手術に使用できる腹腔鏡専用刺激プローブがないこと，縦隔リンパ節郭清時の気管脱転による電極と声帯のずれが引き起こす反応消失の問題，持続的IONMを行う際にはAPS電極の迷走神経への取り付けに体位変換が必要なことが挙げられる．しかし，咽頭食道憩室では頸部手術であることから甲状腺手術と同様の術野で使用できるため，IONMの手順が簡便で再現性がある．反回神経を不必要に露出させることなく容易に走行を確認することができ，神経損傷の有無を確認して手術を終えることができ，持続性IONMによりどのような手術操作の際に神経を損傷する可能性があるかを検証することができるという点において非常に有用性がある．

Fig. 8

Results of continuous IONM show a <50% drop of amplitude without >10% prolongation that occurred at mobilization of both thyroid (①) and diverticulum (②) for resection.

咽頭食道憩室は比較的まれな疾患であるが，KJDか否かの診断は術式決定や反回神経麻痺のリスク軽減という点で非常に重要である．さらに，憩室炎の程度や甲状腺腫瘍の合併などにより反回神経麻痺を来すリスクが高くなるが，IONMを用いることで反回神経を短時間で安全に確認，温存することが可能である．

利益相反：なし

文献

1) 筒井理仁，岡正朗，武田茂，渡邊裕策，吉野茂文．【食道良性疾患の治療】食道憩室．消化器外科．2009;32(9):1435–1443.
2) Coughlan CA, Verma SP. The utility of recurrent laryngeal nerve monitoring during open pharyngeal diverticula procedures. Ann Otol Rhinol Laryngol. 2016 Aug;125(8):648–651.
3) Randolph GW, Dralle H: International Intraoperative Monitoring Study Group, Abdullah H, Barczynski M, Bellantone R, et al. Electrophysiologic recurrent laryngeal nerve monitoring during thyroid and parathyroid surgery: international standards guideline statement. Laryngoscope. 2011 Jan;121 Suppl 1:S1–S16.
4) 日本消化管学会．食道運動障害診療指針．日本消化管学会； 2016. p. xxi, 89.
5) 瀬戸明香，菅一能，伊東克能，高野勝之，小池晋司，岡崎肇，ほか．MRIで診断されたKillian-Jamieson diverticulitisの1例．日本医学放射線学会雑誌．1999;59(10):329.
6) 湯浅典博，三宅秀夫，小林陽一郎，宮田完志，竹内英司，後藤康友，ほか．Killian-Jamieson憩室の診断と憩室切除術　Zenker憩室との違い（会議録）．日本消化器外科学会雑誌．2007;40(7):1230.
7) 西谷暁子，小関萬里，畑中信良，富永晴海，清水洋祐，遠藤俊治，ほか．Killian-Jamieson憩室の一例（会議録）．日本臨床外科学会雑誌．2008;69(増刊):804.
8) Kitazawa M, Koide N, Saito H, Kamimura S, Uehara T, Miyagawa S. Killian-Jamieson diverticulitis with cervical cellulitis: report of a case. Surg Today. 2010 Mar;40(3):257–261.
9) Lee F, Leung C-H, Huang W-C, Cheng S-P．Killian-Jamieson diverticulum masquerading as a thyroid mass．Intern Med．2012;51(9):1141–1142.
10) 永井英雅，宮田完志，湯浅典博，竹内英司，後藤康友，三宅秀夫，ほか．Killian-Jamieson憩室の2例．日本食道学会学術集会プログラム・抄録集．2012;06:281.
11) Mimatsu K, Oida T, Kano H, Kawasaki A, Fukino N, Kida K, et al. Killian-jamieson diverticula presenting synchronously with thyroid adenoma. Case Rep Gastroenterol. 2013 Jan;7(1):188–194.
12) 新原正大，佐藤弘，眞柳修平，後藤裕信，寺島雅典，坪佐恭宏．甲状腺腫瘍との鑑別を要したKillian-Jamieson憩室の1例．日本消化器外科学会雑誌．2013;46(8):555–563.
13) 谷島雄一郎，西川勝則，湯田匡美，小村伸朗，柏木秀幸，矢永勝彦．咽頭食道憩室と胸部食道癌を同時切除した1例．手術．2014;68(9):1233–1236.
14) 山口貴司．Killian-Jamieson憩室の頸部超音波検査による検討．滋賀医学．2014;36:31–36.
15) 住友弘幸，西野豪志，坂本晋一，古北由仁，吉田卓弘，武知浩和，ほか．バセドウ病に合併し，甲状腺亜全摘と食道憩室切除を同時に行ったKillian-Jamieson憩室の一例．日本臨床外科学会雑誌．2014;75(増刊):671.
16) 冨永洋平，松田博光，園田幸生，平田敬治，守永晋，小林広幸，ほか．人間ドックの甲状腺エコーを契機に診断した咽頭食道憩室（Killian-Jamieson憩室）の一例．日本内分泌・甲状腺外科学会雑誌．2014;31(Suppl. 2):255.
17) 塚本俊太郎，田村孝史，久倉勝治，寺島秀夫，古田智章，大和田洋平，ほか．術中内視鏡を併用したKillian-Jamieson憩室の1手術例．日本消化器外科学会総会．2015;07:94.
18) 西村公男，角田茂，高橋亮，久森重夫，細木久裕，篠原尚，ほか．術前に診断しえたKillian-Jamieson憩室の一例（会議録/症例報告）．日本消化器外科学会総会．2016;07:1–3.
19) 石永一，中村哲，森下裕之，竹内万彦．手術を行った咽頭食道憩室（Killian-Jamieson憩室）の2例．日本気管食道科学会会報．2016;67(1):25–30.
20) 小林雄太，平尾素宏，浜川卓也，西川和宏，三宅正和，濱直樹，ほか．Killian-Jamieson憩室の1切除例．日本食道学会学術集会プログラム・抄録集．2017;06(6):59–56.
21) Ferreira LE, Simmons DT, Baron TH. Zenker’s diverticula: pathophysiology, clinical presentation, and flexible endoscopic management. Dis Esophagus. 2008;21(1):1–8.
22) Tang SJ, Tang L, Chen E, Myers LL. Flexible endoscopic Killian-Jamieson diverticulotomy and literature review (with video). Gastrointest Endosc. 2008 Oct;68(4):790–793.
23) Hikage M, Kamei T, Nakano T, Abe S, Katsura K, Taniyama Y, et al. Impact of routine recurrent laryngeal nerve monitoring in prone esophagectomy with mediastinal lymph node dissection. Surg Endosc. 2017 Jul;31(7):2986–2996.
24) Wong I, Tong DKH, Tsang RKY, Wong CLY, Chan DKK, Chan FSY, et al. Continuous intraoperative vagus nerve stimulation for monitoring of recurrent laryngeal nerve during minimally invasive esophagectomy. J Vis Surg. 2017;3:9.

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