Rex Shunt for Bleeding Jejunal Limb Varices Caused by Extrahepatic Portal Vein Obstruction after Pancreatoduodenectomy

Abstract

症例は67歳の男性で，当院にて24年前に十二指腸乳頭部癌に対して全胃幽門輪温存膵頭十二指腸切除術+術中放射線照射25 Gyを施行した．術後8年目より晩期放射線合併症と考えられる肝外門脈閉塞による求肝性側副血行路の発達を認めていた．黒色便を主訴に当院を受診され，上部消化管内視鏡検査で挙上空腸に形成された側副血行路の静脈瘤から出血を認めた．内視鏡下硬化療法を行い，根治療法としてRex shuntを施行する方針とした．右内頸静脈グラフトを用いて挙上空腸静脈－門脈臍部バイパスを作成した．術後4日目に血栓によるグラフト閉塞，腹腔内出血を認め，再手術を施行した．グラフト内の血栓を除去し，左大伏在静脈でspiral vein graftを作成し，挙上空腸静脈と内頸静脈グラフトの間に吻合し，バイパスを再作成した．術後2日目より抗凝固療法を行い，その後グラフト内に血栓の形成なく軽快退院した．

Translated Abstract

Extrahepatic portal vein obstruction (EHPO) is a late complication of intraoperative radiotherapy (IORT) and it generally causes portal hypertension, which can, in turn, lead to gastrointestinal bleeding due to varices. A 67-year-old man had undergone pylorus-preserving pancreatoduodenectomy with IORT (25 Gy) for carcinoma of the papilla of Vater 24 years prior to admission. From the eighth year post operation, EHPO and extrahepatic collateral vessel development, which were considered late radiation complications, were detected. He was referred to our hospital for melena. Gastrointestinal endoscopy revealed bleeding from the ectopic varices in the jejunum limb. After the patient underwent endoscopic sclerotherapy of the jejunum limb varices, a Rex shunt was applied as a curative therapy. A right internal jugular vein graft was used to create a jejunal limb vein–portal umbilical bypass. On the fourth day post operation, graft occlusion, due to a thrombus, and intraperitoneal hemorrhage were observed, and reoperation was performed. The thrombus was removed from the graft, and a spiral vein graft made from the left great saphenous vein was used as an interposition graft to recreate the bypass. The patient received anticoagulant therapy on the second postoperative day and was discharged without any thrombus in the graft.

はじめに

膵頭十二指腸切除術（pancreaticoduodenectomy；以下，PDと略記）後の良性の肝外門脈閉塞（extrahepatic portal vein obstruction；以下，EHPOと略記）の原因として門脈合併切除・再建，術中放射線照射（intraoperative radiotherapy；以下，IORTと略記），術後膵液廔が報告されている^1)～4)．EHPOを来すと門脈圧が亢進し，求肝性側副血行路が発達することにより静脈瘤が形成され，破綻出血を来す．出血性静脈瘤に対する初期治療としては内視鏡的硬化療法・結紮術などの内視鏡的治療であるが，難治症例や重症例，あるいは硬化剤が肝臓に流入する危険性が高い症例では血行遮断術やさまざまなバイパス術などの外科的治療が施行される．今回，我々は乳頭部癌に対して全胃幽門輪温存膵頭十二指腸切除術（pylorus-preserving pancreaticoduodenectomy；以下，PPPDと略記），IORT後のEHPOによる異所性静脈瘤からの出血に対しRex shuntが有用であった1例を経験したので報告する．

症例

症例：66歳，男性

主訴：黒色便

既往歴：十二指腸乳頭部癌，高血圧

現病歴：1993年に当院にて十二指腸乳頭部癌に対してPPPD（再建法は今永法），IORT（25 Gy）を施行した．2005年より門脈の狭小化を認め，求肝性側副血行路の発達を認めていたが，2008年より通院を自己中断され，近医にて経過観察されていた．2017年8月に黒色便を主訴に，当院を受診した．血液検査でHb 6.1 g/dlの貧血，腹部造影CTでは脾静脈合流部から中枢側に3.5 cmのEHPOと肝門部領域の側副血行路の発達を認めた（Fig. 1）．上部消化管内視鏡検査では挙上空腸の胆管空腸吻合近傍にcherry red spotを伴う静脈瘤を認め（Fig. 2）．腫瘍マーカー，PET-CTでは乳頭部癌の再発を示唆する所見は認めなかった．以上から，初回手術時のIORTによるEHPOからの挙上空腸の静脈瘤出血と診断した．治療として内視鏡的静脈瘤結紮術（endoscopic variceal ligation；以下，EVLと略記）を考慮したが，側副血行路遮断からの門脈血流低下による肝不全を来す可能性を否定できず，EVLは施行しなかった．また，硬化療法は硬化剤が肝臓に流入する危険性が高いと判断され選択されなかった．

Fig. 1 

(a) Enhanced abdominal CT reveals the EHPO (white arrowheads) and collateral vessels around the porta hepatis (black arrows). (b) The portal vein was occluded at the bifurcation of the SV (black arrowheads) and the jejunal limb vein was swollen (black arrow). EHPO: extrahepatic portal vein occlusion, SMV: superior mesenteric vein, SV: splenic vein.

Fig. 2 

Endoscopy revealed the varix as a cherry red spot around the choledochojejunostomy site.

入院後経過：黒色便が継続しており，貧血に対して赤血球輸血で対応していた．第8病日に上部消化管内視鏡検査を再度施行したが，静脈瘤からの出血は軽度であり，止血処置は施行しなかった．しかし，第16病日に出血性ショックを認め，緊急上部消化管内視鏡検査を施行し，静脈瘤より活動性の出血を認めたため，緊急処置としてヒストアクリルによる内視鏡的硬化療法（endoscopic injection sclerotherapy；以下，EISと略記）を施行した．止血は可能であり，治療後の肝不全は認めなかった．しかし，今後の再出血の可能性を考え，第21病日に根治療法としてRex shuntを施行した．

手術所見（初回）：逆L字切開で開腹し，癒着を剥離し，拡張した挙上空腸静脈を同定した．右内頸静脈から7 cmのグラフトを採取し，挙上空腸静脈－門脈臍部バイパスを作成した（Fig. 3）．術中超音波下にグラフト内の血流が良好であることを確認した．バイパスの血流を保持するため側副血行は可及的に結紮した．

Fig. 3 

Rex shunt was performed. End to end anastomosis was performed between the umbilical portion of the portal vein and the jejunal limb vein using the internal jugular vein graft.

術後経過：術後早期よりグラフト内の血栓形成を予防するために未分画ヘパリンの持続投与を開始した．術後3日目までは腹部超音波検査でグラフト内の血流を確認することができた．しかし，術後4日目に貧血の進行を認め，施行した緊急造影CTではグラフト内の血栓閉塞を認めた．また，明らかなextravasationは認められなかったが，肝下面に広範囲に広がる血腫形成を認めた（Fig. 4）．グラフト閉塞とそれに伴う門脈圧亢進による腹腔内出血と診断し，同日，血腫除去，バイパスの再作成目的に緊急手術の方針とした．

Fig. 4 

(a) Emergency enhanced abdominal CT, performed on the 4th post-operative day, revealed the thrombosis and occlusion of the right internal jugular vein graft (white arrowheads). (b) The hematoma was found on the surface of the liver (white arrowheads).

手術所見（2回目）：肝下面から右傍結腸溝にかけて大量の血腫を認め，出血源としては前回手術時の後腹膜の上行結腸剥離部からの静脈性出血であった．術後の小腸間膜の浮腫のため，バイパス部は背側より圧排されるような所見がみられ，挙上空腸静脈と右内頸静脈グラフトの吻合部にテンションがかかり，狭窄を認め，グラフト内には血栓が充満し閉塞を来していた．初回手術より体重は2.5 kg増加しており，小腸間膜の浮腫のため挙上空腸と肝臓の固定などにより吻合部の狭窄の解除は困難であると判断し，バイパスの再作成を行う方針とした．まずグラフト内の血栓を除去した．次に，右大伏在静脈から静脈グラフトを採取し，5 mlシリンジ（外径14.8 mm）を使用しspiral vein graftを作成した．挙上空腸静脈と右内頸静脈グラフトの間に吻合し，シャントを再作成した（Fig. 5a）．経回結腸静脈から術中門脈造影を施行し，グラフト内の血流に問題ないことを確認した（Fig. 5b）．

Fig. 5 

(a) Reoperation was performed. The spiral saphenous vein graft was interposed between the jejunal limb vein and internal jugular vein graft. (b) Intraoperative portography revealed the canalization of the Rex shunt and disappearance of the collateral vessels.

術後経過：術翌日より未分画ヘパリンの持続投与を開始した．術後3日目に施行した上部消化管内視鏡検査では挙上空腸静脈瘤の消褪を認め（Fig. 6），術後7日目に施行した造影CTではグラフトの開存を確認した（Fig. 7）．術後10日目よりワーファリンの内服を開始し，初回手術より術後35日目に退院となった．術後2年現在グラフトは開存し生存中である．

Fig. 6 

(a) Endoscopy, performed before surgery, revealed the varix around the choledochojejunostomy site. (b) Endoscopy, performed on the 3rd day after surgery, revealed improvement of the varix.

Fig. 7 

3D-CT angiography, performed on the 7th day after surgery, revealed the vein graft interposed between the jejunal limb vein and the umbilical portion. UP: umbilical portion, SV: splenic vein.

考察

膵頭十二指腸切除後のEHPOの原因として術中の門脈への傷害が原因とされており，門脈合併切除・再建，IORT，術後膵液瘻はリスク因子として報告されている^1)～4)．EHPOはIORTの晩期合併症とされており，照射範囲の後腹膜軟部組織や門脈に繊維化により生じる^5)～7)．IORTは，現行の膵癌・胆道癌ガイドラインでは治癒切除例に対しては推奨されていないが⁸⁾⁹⁾，かつては目的とする部位に正確に照射が可能で，放射線感受性の高い周囲正常組織を照射野から外すことができるため，治癒切除後でも再発率の高い膵胆道悪性疾患に対する補助療法として期待されていた．本症例では24年前のPD施行時にIORTを併用しており，門脈合併切除は施行しておらず，術後膵液瘻も合併していなかったことから，EHPOの原因としてはIORTが考えられた．

EHPOを来すと門脈圧が亢進し，遠肝性および求肝性側副血行路が発達する．求肝性側副血行路の多くは肝十二指腸間膜内に形成される．しかし，PD後は肝十二指腸靭帯郭清により主要血管のみが残り，胆管が離断され胆管空腸吻合が行われる．術後EHPOが生じると門脈血流は挙上空腸小腸脚から胆管空腸吻合部の静脈叢を側副血行路として求肝性に発達し，吻合部粘膜下に静脈瘤を形成し，破錠出血を来す^10)～13)．また，肝性脳症や難治性腹水を引き起こす原因となる．EHPOによる異所性静脈瘤出血に対する初期治療としてはEISやEVLなどの内視鏡的治療であり，難治症例や重症例では外科的治療として血行遮断術やさまざまなシャント造設術が報告されている¹⁴⁾¹⁵⁾．また，肝門部手術歴のある場合には癒着により，手術が困難であることが多いため，近年では門脈内ステント留置などのinterventional radiology（以下，IVRと略記）での治療報告例が散見されている^13)16)～27)．

医学中央雑誌（1964年～2019年）で「膵頭十二指腸切除術」，「肝外門脈閉塞・狭窄」，「門脈圧亢進症」を，PubMed（1950年～2019年）で「pancreatoduodenectomy」，「extrahepatic portal vein occlusion / stenosis」，「portal hypertension」をキーワードに検索すると（会議録を除く），本邦におけるPD後の良性EHPOの報告は自験例を含めると24例の報告を認めた^{12)13)16)～33)}．本例と合わせて表にまとめた（Table 1）．そのうちIORTによるEHPOの報告例は5例であり，門脈再建は7例に施行され，術後膵液瘻は7例であった．ほとんどの症例が異所性静脈瘤からの消化管出血を認めており，出血部位としては挙上空腸が6例，胆管空腸吻合部が5例であり，異所性静脈瘤の報告を多く認めた．治療法に関しては門脈狭窄症例に対しては門脈内ステント留置が11例に施行されていた．一方でEHPO症例に対しては門脈内ステント留置が6例，シャント手術は自験例を含め4例に施行されていたが，Rex shuntを施行したのは本症例のみであった．

Table 1  Clinical characteristics of patients diagnosed as having benign extrahepatic portal vein occlusion or stenosis after PD

No.	Author/Year	Age/Sex	Primary leasion	Surgical procedure	PVR	RT	Surgical complication	Symptoms	Bleeding site	Duration to onset (months)	Degree of stenosis	Treatment	Anticoagulation
1	Nakazato16)/1997	78/M	CC	PD	—	—	—	gastrointestinal bleeding	unknown	99	Obstraction	stent	—
2	Hiraoka17)/2001	66/F	PC	PD	—	IORT	—	gastrointestinal bleeding	jejunal limb	12	Stenosis	stent	—
3	Sakai18)/2005	54/F	CC	PD	+	IORT	—	gastrointestinal bleeding	jejunal limb	16	Stenosis	stent	Warfarin
4	Ota19)/2005	64/M	AC	PPPD	—	—	choledocojejunostomy stenosis cholangitis	gastrointestinal bleeding	jejunal limb	98	Stenosis	stent	Heparin→Warfarin
5	Takeuchi20)/2006	55/F	AC	PPPD	—	—	pancreatic fistula RHA aneureysm raputure	gastrointestinal bleeding	jejunal limb	8	Obstraction	stent	Heparin→Ticlopidine
6	Yasuda21)/2006	67/F	PC	SSPPD	—	—	—	gastrointestinal bleeding	unknown	1	Stenosis	stent	Heparin→Ticlopidine
7	Takahashi28)/2008	47/F	CC	PPPD	—	IORT, PORT	surgical site infection	gastrointestinal bleeding	esophangas	12	Obstraction	endoscopic hemositasis	—
8	Yamamoto29)/2009	61/M	PC	PD	—	—	pancreatic fistula	gastrointestinal bleeding	esophangas	18	Obstraction	EIS, mesocaval shunt, splenic-intrahepatic left portal shunt	Anticoagulation
9	Furuhashi30)/2009	59/M	PC	PPPD	+	IORT	intra-abdominal abscess	gastrointestinal bleeding	unknown	38	Obstraction	portcaval shunt	—
10	Chida31)/2010	73/F	PC	PPPD	+	—	—	gastrointestinal bleeding	choledocojejunostomy	11	Obstraction	endoscopic hemositasis	—
11	Sasaki12)/2012	74/M	AC	PD	—	—	pancreatic fistula	heptaic encephalopathy	—	4	Obstraction	stent	Aspirin
12	Tsuruga22)/2013	54/M	PC	PD	+	NACRT	—	ascites	—	9	Stenosis	stent	Heparin→Warfarin→Aspirin
13	Tsuruga22)/2013	68/F	PC	PD	+	NACRT	—	ascites	—	5	Stenosis	stent	Heparin→Warfarin→Aspirin
14	Kitajima23)/2015	72/M	PC	SSPPD	—	—	pancreatic fistula	gastrointestinal bleeding	jejunal limb	8	Obstraction	stent	Heparin→Enoxaparin→Warfarin
15	Tanita32)/2015	69/M	CC	PPPD	—	PORT	—	gastrointestinal bleeding	stomach	48	Stenosis	EIS, gastric varix ligastion	—
16	Matsui13)/2016	58/F	IPMC	PPPD	—	—	—	gastrointestinal bleeding	choledocojejunostomy	49	Obstraction	stent, coiling, central splenorenal shunt	Warfarin
17	Kanesada33)/2018	80/M	CC	PPPD	—	—	pancreatic fistula	gastrointestinal bleeding	choledocojejunostomy	3	Obstraction	clipping	—
18	Wakasa24)/2018	72/F	PC	SSPPD	—	—	—	gastrointestinal bleeding	esophangas	6	Stenosis	stent	Aspirin
19	Sakabe25)/2018	86/M	AC	SSPPD	—	—	intra-abdominal abscess	gastrointestinal bleeding	choledocojejunostomy	13	Obstraction	stent	Warfarin
20	Sawai26)/2019	68/M	CC	PD	—	—	pancreatic fistula	gastrointestinal bleeding	unknown	6	Stenosis	stent	unknown
21	Sawai26)/2019	68/F	PC	PD	—	—	choledocojejunostomy stenosis cholangitis	CT finding	—	unknown	Stenosis	stent	unknown
22	Sawai26)/2019	75/F	CC	HPD	+	—	liver abscess	CT finding	—	2	Stenosis	stent	unknown
23	Nishihara27)/2019	86/F	PC	PD	+	—	pancreatic fistula	gastrointestinal bleeding	jejunal limb	12	Stenosis	stent/coiling	Aspirin
24	Our Case	67/M	AC	PPPD	—	IORT	—	gastrointestinal bleeding	choledocojejunostomy	288	Obstraction	Rex shunt	Heparin→Warfarin

PC; pancreatic cancer, CC; cholangiocarcinoma, AC; ampullary cancer, IMT; inflammatory myofibroblastic tumor, PD; pancreaticoduodenectomy, PPPD; pylorus-preserving pancreaticodueodenectomy, SSPPD; subtotal stomach-preserving pancreaticoduedenectomy, HPD; hepatopancreaticoduedenectomy, PVR; portal vein reconstraction, RT; radiotherapy, IORT; intraoperative radiotherapy, PORT; post-operative radiotherapy, NACRT; neoajuvant chemoradiotherapy, EIS; endoscopic injection sclerotherapy

術後門脈狭窄・閉塞に対する門脈内ステント留置は，長期成績や適応がまだあきらかではないが，ステント開存率は76～89%であると報告されている^34)～36)．森田ら³⁷⁾は，門脈内ステント留置の適応に関して，胆道癌・膵癌による①狭窄長径が3.5 cm以下，②狭窄部位ならびに留置部位が門脈本幹または可及的門脈本幹寄り，③求肝性側副血行路がないあるいは乏しい，④門脈閉塞性病変に伴う臨床症状が明らかである，としている．また，高橋ら²⁸⁾は門脈狭窄発症後7年たってから門脈内ステント留置を試みたが不成功であり，ステントによる狭窄部の再開通を期待するには早期に施行するべきとしている．本症例では早期に門脈狭窄が診断できていれば門脈内ステントという選択肢も取りえたかもしれないが，門脈狭窄を来してから16年経過し，閉塞部が長径3.5 cmであり，求肝性側副血行路が発達していたため，門脈内ステント留置よりも外科治療の適応を考えた．

門脈閉塞による門脈亢進症に起因する静脈瘤に対する外科治療としては脾腎シャント術，回腸結腸静脈－総腸骨静脈端側吻合術，門脈－下大静脈Hシャントといったportosystemic shunt（以下，PSSと略記）がある³⁸⁾．PSSで良好な結果を得られた報告も認める¹³⁾³⁰⁾．しかし，PSSでは肝性脳症のリスクが懸念され³⁹⁾，Yamamotoら²⁹⁾はPSSとしてmesocaval shuntを作成したが，術後12日目に肝性脳症を来したと報告している．一方でRex shuntでは生理的な門脈血行動態に戻すことが可能である．

Rex shuntは1992年にde Ville de Goyetら⁴⁰⁾が小児の肝移植後の門脈血栓によるEHPOに対して左門脈（Rex recess）と上腸間膜静脈とを脳死ドナーからの腸骨静脈を用いてバイパスを作成し，門脈血流を再疎通させたことを初めて報告した．現在では小児肝移植症例のみならず，EHPOに対する外科的治療として行われるようになった^41)～44)．適応となる病態としては門脈臍部を含んだ肝内門脈および上腸間膜静脈や脾静脈などが開存していること，肝臓が正常もしくは線維化があっても極軽度であること，が必須である³⁸⁾．本症例では肝機能が正常かつ，閉塞部以外の門脈系が開存しており，Rex shuntの良い適応であると考えられた．

シャントの開存性に大きく影響する要因にグラフト血管の選択である．グラフトに自家静脈としては内頸静脈⁴⁵⁾，外腸骨静脈³⁸⁾を用いることが多いが，大伏在静脈⁴⁶⁾，下腸間膜静脈⁴⁷⁾を用いた例も報告されている．また，Rex shunt後のグラフト血管の狭窄・閉塞は約17%に起こり，部位としてはグラフト血管と門脈臍部が最も多いと報告されている⁴⁸⁾．グラフト血管が閉塞した場合の治療としてはIVRのバルーン拡張やステント留置が主流であるが⁴⁹⁾，再度血管グラフトを用いて上腸間膜静脈－右門脈バイパスを施行した報告もある⁵⁰⁾．

成人症例に対してRex shuntを施行する際には十分な長さのグラフトを採取することが重要であり，緊張なく門脈臍部－上腸間膜静脈バイパスを施行するには少なくとも10 cmのグラフト長が必要である⁵¹⁾．内頸静脈は一般的に6～8 cmであり，成人症例では長さが不十分と報告されている⁵²⁾．本症例では上腸間膜静脈よりも門脈臍部に近い挙上空腸静脈を使用したため，初回は右内頸静脈グラフトのみ使用しRex shunt施行した．初回手術中には緊張はなかったが結果として吻合部の緊張による血栓形成が生じ，再手術を要したことから，初回グラフト長が不十分であった可能性がある．幸い2回目の手術で右大伏在静脈のspiral vein graftを使用することによってグラフト長を長くしたところことなきを得たが，術後の腸間膜の浮腫によって閉腹時よりも吻合部に緊張がかかる可能性を念頭に置くべきであったと反省している．Spiral vein graftの作成にはへガール子宮頸管拡張器やシリンジを使用した報告ある⁵³⁾⁵⁴⁾Chiuら⁵³⁾は16 mmのへガール子宮頸管拡張器を使用し作成したspiral vein graftを用いて門脈再建を施行したと報告している．本症例では外径14.8 mmである5 mlシリンジを使用し，30分の所要時間で，spiral vein graftを作成した．また，なるべく長いグラフトを作成する必要があるときには内頸静脈+大伏在静脈あるいは左腎静脈のような連結グラフトも有用かもしれない．

PD後の良性門脈閉塞・狭窄に対する治療は症例の応じて慎重な検討が必要である．PD術後の良性EHPOに対するRex shuntは生理的な門脈血行動態に戻すため，有用であるが，成人症例に対しては術後狭窄を防ぐために十分な長さのグラフトでのバイパスの作成することが肝要である．

利益相反：なし

文献

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• 27)   西原  悠樹， 脊山  泰治， 高橋  正道， 松岡  勇二郎， 工藤  宏樹， 鹿股  宏之，ほか．膵頭十二指腸切除術後の門脈狭窄による挙上空腸静脈瘤出血に対して門脈ステントが有効であった1例．日本消化器病学会雑誌．2019;116:249–255.
• 28)   高橋  裕之， 唐崎  秀則， 今井  浩二， 吉川  大太郎， 石崎  彰， 小原  充裕，ほか．術中放射線照射併用膵頭十二指腸切除後に肝外門脈閉塞症をきたした肝外胆管癌の1例．北海道外科雑誌．2008;53(2):195–200.
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• 32)   谷田  信行， 山本  祐太朗， 笹  聡一郎， 吉田  千尋， 松岡  永， 甫喜本  憲弘，ほか．胆管癌術後の放射線療法が原因と考えられた肝外門脈閉塞の1例．高知赤十字病院医学雑誌．2016;20(1):5–7.
• 33)   兼定  航， 平木  桜夫， 原田  俊夫， 多田  耕輔， 福田  進太郎， 松崎  祐子．内視鏡的止血術が奏効した肝門部胆管空腸吻合部静脈瘤出血の1例．日本臨床外科学会雑誌．2018;79(11):2332–2337.
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