治療戦略の異なる食道gastrointestinal stromal tumorの3手術例

田島 康平; 小柳 和夫; 二宮 大和; 谷田部 健太郎; 樋口 格; 山本 美穂; 金森 浩平; 梶原 博; 小澤 壯治

doi:10.5833/jjgs.2020.0189

Abstract

食道gastrointestinal stromal tumor（以下，GISTと略記）の3手術例を経験したので本邦報告例の文献的考察とともに報告する．症例1は51歳の男性で，Fletcher分類の低リスク群GISTに対して，胸腔鏡下食道腫瘍核出術を施行した．症例2は77歳の女性で，経胸腹アプローチでの食道切除と再建が必要と予想されたため，イマチニブによる術前治療後に，経裂孔的下部食道噴門側胃切除術を施行した．症例3は84歳の女性で，GISTの術前診断には至らなかったが，腫瘍は増大傾向であり，臨床上GISTを疑い，経裂孔的下部食道噴門側胃切除を行った．症例1，2のように，低リスク症例への核出術や腫瘍径の大きな症例への術前治療の導入により，侵襲の高い食道切除と再建を回避できる可能性が示唆された．食道GISTの診療において，手術侵襲と根治性を踏まえた最適な治療戦略の選択が求められる．

Translated Abstract

We herein report three surgically resected cases of esophageal gastrointestinal stromal tumor (GIST) using different treatment strategies. The first case was a 51-year-old man diagnosed with a small low-risk GIST, who underwent thoracoscopic enucleation of the tumor. The second case was a 77-year-old woman with a large GIST located in the lower esophagus, for which esophagectomy with reconstruction via a thoracoabdominal approach was initially required. After preoperative treatment with imatinib, transhiatal lower esophagectomy and proximal gastrectomy were successfully performed. The third case was an 84-year-old woman with a submucosal tumor at the esophagogastric junction, for which definitive diagnosis of GIST was not possible before surgery. Because the tumor increased in size, it was clinically suspected to be GIST and transhiatal lower esophagectomy and proximal gastrectomy were performed. Enucleation for a small low-risk esophageal GIST (case 1) and preoperative treatment with imatinib for a large esophageal GIST (case 2) can avoid invasive esophagectomy and reconstruction. A therapeutic strategy avoiding thoracic esophagectomy should be selected for treatment of esophageal GIST, based on the balance between surgical invasiveness and curability.

はじめに

食道gastrointestinal stromal tumor（以下，GISTと略記）は消化管GISTの1～5%と比較的まれな疾患である¹⁾．原則，外科的切除を選択するが，食道GISTに対する標準術式は確立されていない．最近では，腫瘍核出術や術前治療後の縮小手術の報告も散見される^2)～4)．手術侵襲と根治性を踏まえ，最適な治療戦略の選択が求められる．今回，我々はそれぞれ治療経過の異なる食道GIST 3例を経験したので，本邦報告例の文献的考察とともに報告する．

症例

症例1：51歳，男性

主訴：特記すべきことなし．

既往歴：特記すべきことなし．

現病歴：健診の上部消化管内視鏡検査で食道粘膜下腫瘍と診断され，精査加療目的に当院へ紹介となった．

上部消化管内視鏡検査所見：切歯36 cmの胸部中部食道前壁に最大長径2.5 cmの粘膜下腫瘍を認めた（Fig. 1）．

Fig. 1

Endoscopic examination in case 1. A 2.5-cm submucosal tumor was located 36-cm from the incisor teeth.

上部消化管造影検査所見：胸部中部食道に2.5 cmにわたって表面平滑な圧排像を認め，粘膜下腫瘍の所見であった（Fig. 2）．

Fig. 2

Barium swallow in case 1. A smooth and rounded defect was detected in the middle part of the thoracic esophagus.

超音波内視鏡検査所見：腫瘍内部は比較的均一で固有筋層由来と考えられた（Fig. 3）．同部位からEUS guided fine needle aspiration biopsy（以下，EUS-FNABと略記）を行った．

Fig. 3

Endoscopic US in case 1. A low echoic mass derived from the muscularis mucosa was observed.

病理組織学的検査所見（EUS-FNAB）：紡錘形細胞の密な錯綜状増生から成り，50 high-power fields（以下，HPFと略記）中の核分裂像は1個であった．画像所見での腫瘍径と合わせて，Fletcher分類⁵⁾の低リスク群のGISTと診断した．

胸腹部造影CT所見：胸部中部食道に軽度造影効果を伴う2.3 cm大の粘膜下腫瘍を認めた（Fig. 4）．周囲臓器への浸潤傾向は認めなかった．

Fig. 4

CT in case 1. A 2.3-cm homogeneous tumor with slight enhancement was present in the middle part of the thoracic esophagus (arrow).

PET-CT所見：既知腫瘍にSUVmax 10.1のFDG集積を認めた．その他に転移巣や重複癌を疑うFDG集積は認めなかった．

以上より，低リスク群の食道GISTと診断し，腫瘍径が小さかったことより胸腔鏡下食道腫瘍核出術を予定した．

手術所見：腹臥位にて右胸腔内に4ポートを挿入し，手術を開始した．胸部中部食道に，胸膜越しに腫瘍を確認できた．腫瘍直上の外膜筋層を切開し腫瘍を核出した．腫瘍の境界は明瞭であり，粘膜欠損のないことを確認した．食道外膜筋層を長軸方向に縫合閉鎖し，上部消化管内視鏡にて粘膜損傷と狭窄がないことを確認し手術終了とした．手術時間は1時間40分，出血量は5 mlであった．

病理組織学的検査所見（切除標本）：腫瘍径は3.5 cmであった（Fig. 5a）．紡錘形細胞の密な錯綜状増生を認めた（Fig. 5b）．免疫組織染色検査にてKIT陽性（Fig. 5c），CD34陽性（Fig. 5d），desmin陰性，S-100弱陽性であった．MIB-1 index 5%未満であり，Fletcher分類の低リスク群GISTと診断された．

Fig. 5

Resected esophageal specimen in case 1. (a) Macroscopic examination showed a submucosal tumor of 30×30×15 mm. (b) HE staining revealed bundle-like growth of spindle-shaped tumor cells (×100). (c) c-KIT immunohistochemistry was positive. (d) CD34 immunohistochemistry was positive.

術後経過は良好で，術後9日目に軽快退院となった．現在，術後9年4か月経過し，無再発生存中である．

症例2：77歳，女性

主訴：嚥下困難

既往歴：特記すべきことなし．

現病歴：嚥下困難を主訴に前医受診し，上部消化管内視鏡検査で食道粘膜下腫瘍と診断され当院紹介となった．

上部消化管内視鏡検査所見：切歯30 cmの胸部下部食道から胃体上部にかけて長径12 cmの隆起性病変を認めた．病変は正常粘膜で覆われていたが，腫瘍自体の露出を伴う所見も認めた．

上部消化管造影検査所見：胸部下部食道から胃体上部にかけて，最大長径12.2 cmの隆起性病変を認めた．隆起表面は比較的平滑であり，粘膜下腫瘍の所見であった．

病理組織学的検査所見（生検）：紡錘形腫瘍細胞を認め，50 HPF 中の核分裂像は20個であった．Fletcher分類の高リスク群のGISTと診断した．

胸腹部造影CT所見：胸部下部食道から胃体上部にかけて，不均一な造影効果を伴う長径10 cmの腫瘍を認めた．腫瘍は大動脈や肝臓と接しており，浸潤を否定できない所見であった（Fig. 6a, b）．

Fig. 6

CT in case 2. A 10-cm large tumor was detected in the lower part of the thoracic esophagus. The tumor was heterogeneous and was suspected to have directly invaded the aorta (arrow) (a) and the liver (arrow) (b).

PET-CT所見：既知腫瘍にSUVmax 7.9のFDG集積を認めた．その他に転移巣や重複癌を疑うFDG集積は認めなかった．

以上より，高リスク群の食道GISTと診断した．他臓器合併切除の可能性が高いと判断し，イマチニブ（400 mg/day）にて術前治療を開始した．6か月投与したところ，腫瘍縮小を認め，大動脈や肝臓との境界が明瞭となった（Fig. 7a, b）．腫瘍切除可能と判断し，切除の方針とした．

Fig. 7

CT in case 2 after preoperative therapy. The size of the tumor was markedly reduced. The boundaries between the tumor and aorta (arrow) (a) and between the tumor and liver (arrow) (b) became clear.

手術所見：腫瘍は胸部下部食道から胃噴門にかけて存在した．周囲組織への浸潤は認めなかった．経裂孔的に下部食道噴門側胃切除術を行い，器械による食道残胃吻合を行った．

病理組織学的検査所見（切除標本）：食道胃接合部に腫瘍径7.5 cmの腫瘍を認めた．腫瘍の多くが線維性・硝子様組織となっており，その中に紡錘形腫瘍細胞が散見された．免疫組織染色検査にてKIT陽性，CD34陽性，desmin陰性，S-100陰性であった．術前治療による変性を伴ったGISTと診断された．

術後経過は良好で，術後15日目に軽快退院となった．術後1年1か月に肝転移再発を認め，再度イマチニブの内服開始をしたが，内服拒否により中断となった．術後2年6か月にGIST腹膜播種巣の腹腔内穿破により死亡した．

症例3：84歳，女性

主訴：嚥下困難

既往歴：75歳，心筋梗塞

現病歴：嚥下困難を主訴に前医を受診し，食道平滑筋腫疑いにて経過観察されていた．CTで腫瘍の増大傾向を認め，当院紹介となった．

上部消化管内視鏡検査所見：胸部下部食道から胃噴門にかけて長径4 cmの粘膜下腫瘍を認めた．切開生検を行ったが，腫瘍性病変を認めずGISTの診断には至らなかった．

上部消化管造影検査所見：胸部食道から腹部食道にかけて4 cmにわたって表面平滑な圧排像を認め，粘膜下腫瘍の所見であった（Fig. 8）．

Fig. 8

Barium swallow in case 3. A smooth and rounded defect was detected in the lower part of the thoracic esophagus.

超音波内視鏡検査所見：腫瘍内部は均一な低エコーであった．

腹部造影CT所見：胸部下部食道から胃噴門にかけて，造影効果を伴う4 cm大の粘膜下腫瘍を認めた．周囲臓器への浸潤傾向は認めなかった（Fig. 9）．

Fig. 9

CT in case 3. A 4-cm homogeneous and slightly enhanced tumor was found in the lower part of the thoracic esophagus.

PET-CT所見：既知腫瘍にSUVmax 11.2のFDG集積を認めた．その他に転移巣や重複癌を疑うFDG集積は認めなかった．

以上より，病理組織学的にGISTの確定診断には至らなかったものの腫瘍は増大傾向であり，臨床上GISTを疑い手術の方針とした．

手術所見：腫瘍は胸部下部食道から腹部食道にかけて存在した．周囲組織への浸潤は認めなかった．経裂孔アプローチでの下部食道噴門側胃切除を行い，食道残胃吻合を行った．

病理組織学的検査所見（切除標本）：食道胃接合部に6 cmの腫瘍を認めた．腫瘍の固有筋層内に紡錘形細胞の密な錯綜状増生を認めた．免疫組織染色検査にてKIT陽性，CD34陽性，desmin陰性，S-100陰性であった．50 HPF中の核分裂像は2個，MIB-1 index 10%未満であり，Fletcher分類の中リスク群GISTと診断された．

術後に癒着性腸閉塞を生じ，イレウス解除術を施行した．その後の経過は良好で，下部食道噴門側胃切除術後48日目に軽快退院した．術後5か月の時点で再発なく経過し，通院中断した．

考察

「食道GIST」をキーワードとして医学中央雑誌（1964年から2019年）で検索した範囲内で，外科的切除が行われた食道GISTの論文報告例は47例（自験例3例を含む）であった．それらの患者背景や治療経過をTable 1に示す^{2)～4)6)～36)}．

Table 1 Reported cases of surgically resected esophageal gastrointestinal stromal tumors

No.	Author	Year	Age	Sex	Symptoms	Location	Maximum tumor diameter (cm)	Mitotic count (/50 HPFs)	Risk classification by Fletcher	Preoperative therapy	MIS	Approach	Resection	Perioperative complication	Follow-up period (Months)	Recurrence	Prognosis
1	Kamei⁶⁾	2005	72	F	+	Lt	8	10	High	–	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	–	40	—	Alive
2	Kamei⁶⁾	2005	45	M	+	Mt	10	25	High	–	Yes	Thoracoabdominal	Esophagectomy	+	30	—	Alive
3	Kamei⁶⁾	2005	52	F	–	Mt	12.5	<5	High	–	Yes	Thoracoabdominal	Esophagectomy	–	25	—	Alive
4	Kobayashi⁷⁾	2006	78	M	+	Lt	6	Unknown	Unknown	–	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	Unknown	16	—	Alive
5	Ishikura⁸⁾	2006	70	F	+	Lt	10	10	High	–	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	–	12	—	Alive
6	Hashiguchi⁹⁾	2007	68	F	+	Lt	3.5	5	Intermediate	–	Yes	Thoracic	Enucleation	–	19	—	Alive
7	Sakurai¹⁰⁾	2007	68	M	–	Mt	Unknown	Unknown	Unknown	–	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	Unknown	40	Liver	Alive
8	Kubo¹¹⁾	2007	67	M	–	Lt	0.2	Unknown	Unknown	–	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	–	1	—	Alive
9	Okada¹²⁾	2008	72	F	+	Lt	Unknown	Unknown	High	+	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	–	Unknown	Unknown	Alive
10	Abe¹³⁾	2008	77	F	–	Mt	7	3	Intermediate	+	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	–	14	—	Alive
11	Yoshida¹⁴⁾	2008	61	M	Unknown	Lt	Unknown	Unknown	Unknown	–	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	Unknown	94	Retroperitoneum	Alive
12	Nishimura¹⁵⁾	2009	34	M	+	Mt	7	1	Intermediate	–	No	Thoracic	Enucleation	Unknown	99	—	Alive
13	Nishimura¹⁵⁾	2009	62	M	–	Mt	4	2	Low	–	No	Thoracic	Enucleation	Unknown	41	—	Alive
14	Nishimura¹⁵⁾	2009	66	M	–	Ut	1.5	0	Low	–	No	Thoracic	Enucleation	Unknown	8	—	Alive
15	Nishimura¹⁵⁾	2009	43	M	–	Mt	3.5	0	Low	–	No	Thoracic	Enucleation	Unknown	8	—	Alive
16	Nishimura¹⁵⁾	2009	74	F	+	Mt	8.2	2	Intermediate	–	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	Unknown	Unknown	—	Alive
17	Asai¹⁶⁾	2009	69	M	–	Lt	6.7	10	High	–	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	Unknown	39	Liver	Alive
18	Asai¹⁶⁾	2009	76	F	+	Lt	5	26	High	–	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	Unknown	27	—	Alive
19	Asai¹⁶⁾	2009	52	M	–	Lt	3.1	10	Intermediate	–	Yes	Thoracic	Enucleation	Unknown	24	—	Alive
20	Asai¹⁶⁾	2009	53	M	+	Lt	12.5	30	High	–	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	Unknown	8	—	Alive
21	Koyanagi²⁾	2010	44	F	–	Lt	4.3	<5	Low	–	Yes	Thoracic	Enucleation	–	40	—	Alive
22	Koyanagi²⁾	2010	58	M	+	Lt	3.2	<5	Low	–	Yes	Thoracic	Enucleation	–	32	—	Alive
23	Masuda¹⁷⁾	2011	75	F	+	Lt	11	2	High	–	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	–	18	—	Alive
24	Morimoto¹⁸⁾	2011	52	M	+	Mt	10	4	High	–	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	–	142	Psoas	Alive
25	Konosu¹⁹⁾	2012	72	M	+	Ut	5.3	1	Low	–	Yes	Thoracoabdominal	Esophagectomy	–	1	—	Alive
26	Kawakita²⁰⁾	2012	57	M	+	Unknown	5	50	High	–	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	–	101	Bone	Alive
27	Tanimine²¹⁾	2012	36	M	–	Lt	6	<5	Intermediate	–	No	Abdominal	Esophagectomy	–	19	—	Alive
28	Kato²²⁾	2012	73	F	–	Lt	13	Unknown	High	–	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	–	27	—	Alive
29	Shinozaki²³⁾	2013	59	M	–	Lt	5.4	4	Intermediate	–	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	–	Unknown	—	Alive
30	Moriyama²⁴⁾	2014	67	M	+	Mt	9.3	10	High	–	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	+	24	Peritoneum	Alive
31	Tomatsu²⁵⁾	2015	58	F	–	Lt	2.8	3	Low	–	Yes	Thoracic	Enucleation	–	Unknown	Unknown	Alive
32	Nakano²⁶⁾	2015	65	F	+	Lt	18	50	High	–	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	–	24	—	Alive
33	Sakamoto²⁷⁾	2015	65	F	–	Ut	3.5	<5	Low	–	Yes	Thoracic	Esophagectomy	–	Unknown	Unknown	Alive
34	Fujieda²⁸⁾	2016	67	F	–	Mt	4.3	0	Low	–	Yes	Thoracic	Esophagectomy	–	6	—	Alive
35	Mori²⁹⁾	2017	67	M	–	Mt	2	<5	Low	–	Yes	Thoracic	Enucleation	–	11	—	Alive
36	Saji³⁰⁾	2017	67	M	–	Mt	1.6	3	Very low	–	Yes	Thoracic	Enucleation	–	12	—	Alive
37	Tsuji³¹⁾	2017	71	M	–	Lt	11.5	1	High	–	Yes	Thoracoabdominal	Esophagectomy	–	13	—	Alive
38	Uehara³⁾	2017	72	M	+	Lt	8.4	>10	High	+	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	–	14	—	Alive
39	Kaneta³²⁾	2017	71	M	–	Lt	2	<5	Low	–	No	Thoracoabdominal	Esophagectomy	+	27	—	Alive
40	Kimura³³⁾	2018	69	M	–	Lt	12	62	High	–	Yes	Abdominal	Esophagectomy	–	1	—	Alive
41	Watanabe³⁴⁾	2018	47	M	–	Ut	1.7	1	Very low	–	Yes	Thoracic	Enucleation	–	Unknown	Unknown	Alive
42	Ariyoshi³⁵⁾	2018	58	M	–	Mt	1.8	<5	Low	–	Yes	Transmediastinal	Esophagectomy	+	1	—	Alive
43	Otsu³⁶⁾	2019	72	M	+	Lt	6	40	High	–	No	Thoracic	Enucleation	–	13	—	Alive
44	Nishida⁴⁾	2019	64	M	+	Lt	5.2	Unknown	High	+	Yes	Abdominal	Esophagectomy	–	12	—	Alive
45	Our case 1		51	M	–	Mt	2.5	<5	Low	–	Yes	Thoracic	Enucleation	–	108	—	Alive
46	Our case 2		77	F	+	Lt	12.2	20	High	+	No	Abdominal	Esophagectomy	–	13	Liver	Dead
47	Our case 3		84	F	+	Lt	6	2	Intermediate	–	No	Abdominal	Esophagectomy	–	5	—	Alive

MIS: minimal invasive surgery

年齢は34～83歳（中央値67歳），男性30例，女性17例であった．症状を伴う症例は22例（47%）認めた．病変占居部位はUtが4例（9%），Mtが15例（32%），Ltが27例（57%）であり，胸部下部食道に多かった．最大腫瘍径は0.2 cm～18 cm（中央値5.7 cm）であり，核分裂像は<5/50 HPFsが26例（55%），6～10/50 HPFsが5例（11%），>10/50 HPFsが8例（17%）であった．Fletcher分類によるリスク分類では，高リスクが20例（43%），中リスクが8例（17%），低リスクが13例（28%），超低リスクが2例（4%）であり，高リスクが多く存在した．術前治療を施行した症例は5例のみであり，多くは最初から手術が選択されていた．胸腔鏡下や腹腔鏡下の低侵襲手術が選択されていたのは18例（38%）であり，開胸あるいは開腹での手術が多かった．到達法としては，経胸腔アプローチが16例（34%），経裂孔アプローチが5例（11%），経胸腹アプローチが25例（53%），縦隔アプローチが1例（2%）であった．切除方法では，核出術が14例（30%），食道切除が33例（70%）であり，腫瘍径が小さく，リスクの低い症例では核出術が選択される傾向にあった．再発例は7例で認められ，肝転移が3例（6%），骨転移が1例（2%），腹膜転移が1例（2%），後腹膜転移が1例（2%），腸腰筋転移が1例（2%）であった．

続いて，この47例の食道GIST症例のうち，症状の不明な1例を除いた46例に対して，症状あり群（22例；symptomatic group）と症状なし群（24例；asymptomatic group）に分け，比較検討を行った（Table 2）．解析には統計ソフトSPSS（version 26）を用いた．2群間の比較は，Mann-Whitney-U testあるいはχ²検定で行った．全ての検定はP値0.05未満を統計学的有意差ありと判定した．

Table 2 Comparison of esophageal gastrointestinal stromal tumors in asymptomatic and symptomatic cases

	Asymptomatic group (n=24) n (%)	Symptomatic group (n=22) n (%)	P value
Age: years (range)	65.5 (36–77)	71 (34–84)	0.04
Sex
Males	17 (71)	12 (55)	0.25
Females	7 (29)	10 (45)
Location
Ut	3 (12)	1 (5)	0.21
Mt	10 (42)	5 (23)
Lt	11 (46)	15 (68)
Maximum tumer diameter: cm
≤5.7	16 (67)	6 (27)	0.007
>5.7	7 (29)	15 (68)
Mitotic count: /50 HPFs
<5	18 (75)	7 (32)	0.004
5–10	2 (8)	4 (18)
>10	1 (4)	8 (36)
Risk classification by Fletcher
High	5 (21)	15 (68)	0.004
Intermediate	4 (17)	4 (18)
Low	11 (46)	2 (9)
Very low	2 (8)	0 (0)
Preoperative therapy
Yes	1 (4)	4 (18)	0.17
No	23 (96)	18 (82)
MIS
Yes	13 (54)	5 (23)	0.02
No	11 (46)	17 (77)
Approach
Thoracic	12 (50)	4 (18)	0.080
Abdominal	2 (8)	3 (14)
Thoracoabdominal	9 (38)	15 (68)
Transmediastinal	1 (4)	0 (0)
Resection
Esophagectomy	14 (58)	18 (82)	0.08
Enucleation	10 (42)	4 (18)
Recurrence
Yes	2 (8)	4 (18)	0.66
No	19 (79)	17 (77)
Prognosis
Alive	24 (100)	21 (95)	0.47
Dead	0 (0)	1 (5)

症状あり群の方が高齢であり（P=0.04），局在に関しては，Utでの発生が多いと予想されたが，差は認めなかった．症状あり群の方が，最大腫瘍径は大きく（P=0.007），核分裂像も多く（P=0.004），高リスクであり（P=0.004），侵襲の高い治療が選択されていた（P=0.02）．また，統計学的な有意差は認めなかったものの，症状あり群の方が経胸腹アプローチ，食道切除となる傾向にあった．これらより，症状が出現した症例では，進行増大した症例が多く，リスクも高くなり，アプローチや切除範囲から見ても手術侵襲が大きくなると考えられた．一方，再発や予後に関して，検索範囲内では差を認めなかった．

自験例の症例1では，我々は術前にFletcher分類で低リスクの食道GISTと診断し，胸腔鏡下食道腫瘍核出術を施行した．術後9年4か月経過した現在，無再発生存中である．術前にFletcher分類を用いてリスク分類し，超低リスクあるいは低リスクと診断した症例において，被膜損傷や腫瘍の播種に十分に注意したうえで腫瘍核出術を行うことは，食道切除術の侵襲を考慮すると許容されると考えられた．Koyanagiら²⁾の報告でも，悪性度の低い腫瘍と術前診断したうえで核出術を選択している．本邦報告例において，核出術を施行した症例は14例であり，症状のない比較的小さな，低リスクな病変が多く，いずれも再発を認めていない．本邦報告例のうち，合併症に関して記載のある35例の検討では，合併症を認めた症例が，食道切除術を施行した26例中の5例（19%）であったのに対して，核出術を施行した9例中0例（0%）であった．出血量に関して記載のある10例の検討では，核出術の方が食道切除術と比較して出血量が少なかった（10 ml v.s. 503 ml，P=0.01）．自験例の症例2では，有症状で12.2 cmと大きな腫瘍であり，経胸腹アプローチでの食道切除と再建が必要となる症例であったが，イマチニブによる術前治療を行い，腫瘍縮小を得て，経裂孔アプローチでの下部食道噴門側胃切除で腫瘍を摘出することができた．本邦報告例のうち，経胸腔アプローチと経胸腹アプローチの2群に分け比較検討したところ，合併症の有無については差を認めなかったものの（P=0.22），経胸腹アプローチの方が手術時間が長く（465分v.s. 180分，P=0.02），出血量も多かった（362 ml v.s. 10 ml，P=0.02）．また，巨大胃GISTに関しては，術前イマチニブ療法により高いR0切除率が可能との報告がある³⁷⁾．食道GISTの本邦報告例において，イマチニブによる術前治療の報告例は少ないが，本症例のように食道胃接合部近傍の症例は，経胸腹アプローチを回避するために，イマチニブによる術前治療の適応と考えられた．また，大血管や気管への浸潤が疑われる症例も，R0切除を目的としたイマチニブによる術前治療の適応と考えられる．イマチニブの術前治療期間に関しては，本症例は7か月であり，胃GISTに対するKurokawaら³⁷⁾の報告でも6～9か月と設定されており，妥当であったと考えられた．有症状の食道GISTは腫瘍径が大きいため，切除範囲の縮小やR0切除率の向上を考慮したイマチニブによる術前治療も今後の検討課題である．また，本症例は，術後に再発し，イマチニブ投与開始としたが，術前にイマチニブを投与した症例に関しては，術後もイマチニブの投与を検討する必要があると考えられた．食道GISTに対する術式決定の際には，術前のFletcher分類で低リスク症例への核出術や腫瘍径の大きな症例に対する術前治療の導入により，侵襲の極めて高い食道切除と再建を回避できる可能性が示唆された．

今回，我々は治療経過の異なる食道GIST 3手術例を経験した．有症状の食道GIST症例は，腫瘍径が大きく，核分裂像も多く，リスクも高く，切除範囲が大きくなると予想されるため，術前治療を含めた最適な治療戦略の検討が求められる．

利益相反：なし

文献

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