食道裂孔ヘルニア修復術時の横隔膜減張切開が原因となった医原性横隔膜ヘルニアの1例

山下 麗香; 増田 隆洋; 小林 毅大; 高橋 慶太; 宇野 耕平; 藤崎 宗春; 秋元 俊亮; 谷島 雄一郎; 矢野 文章; 衛藤 謙

doi:10.5833/jjgs.2022.0015

Abstract

症例は82歳の女性で，7年前にIV型の巨大食道裂孔ヘルニアに対して腹腔鏡下食道裂孔ヘルニア修復術を施行した．食道裂孔が極めて大きく，裂孔縫縮の際には，裂孔左側に横隔膜減張切開を要した．減張切開部は縫合閉鎖した後，裂孔修復部とともにメッシュで被覆した．術後数年後より呼吸困難感が出現し，6年目には近医で在宅酸素療法が導入されたCT所見上，食道裂孔の左側に横隔膜欠損部があり，腸管が左胸腔内へと脱出し左肺を圧排していた．減張切開部が裂けたことによる医原性横隔膜ヘルニアと診断し，腹腔鏡下横隔膜ヘルニア修復術を施行した．ヘルニア門は10 cmあり，脱出臓器とヘルニア門は強固に癒着していた．脱出臓器を腹腔内に還納した後，ヘルニア門を縫合閉鎖し，メッシュで被覆した．術後1年3か月が経過したが再発は認めていない．今回，我々は横隔膜減張切開が原因となった横隔膜ヘルニアの1例を経験したため報告する．

Translated Abstract

An 82-year-old woman underwent laparoscopic hiatal hernia repair for a giant hiatal hernia type IV seven years ago. The size of the crural defect was extremely large and thus, we performed a relaxing incision on the left side of the diaphragm to allow tension-free crural closure. The left-sided relaxing incision was closed, and then the cruroplasty was reinforced with a mesh that also covered the closed relaxing incision. A few years after surgery the patient began to complain of dyspnea, and in the sixth year after hiatal hernia repair, home oxygen therapy was introduced by a family physician. CT showed that the intestinal tract had markedly prolapsed into the left thoracic cavity through a diaphragmatic defect positioned along the left side of the hiatus, compressing the left lung. Iatrogenic diaphragmatic hernia secondary to disruption of the closure of the relaxing incision was suspected, and laparoscopic diaphragmatic hernia repair was performed. The hernia orifice was approximately 10 cm and was firmly adhered with the prolapsed intestine. The herniated organ was reduced and mesh reinforcement repair with closure of the orifice was performed. No evidence of recurrent diaphragmatic hernia was seen 15 months after surgery. We report this case as an example of diaphragmatic hernia caused by a diaphragmatic relaxing incision.

はじめに

横隔膜ヘルニアは，横隔膜裂孔または欠損部から胸腔内に腹腔内臓器が入りこんだ状態であり，先天性と後天性に大別される．後天性は外傷性と非外傷性に分けられ，その他のものとして医原性横隔膜ヘルニアがある¹⁾．医原性横隔膜ヘルニアは比較的まれであり，報告例が少ない．今回，我々は医原性横隔膜ヘルニアに対し，腹腔鏡下横隔膜ヘルニア修復術を施行した1例を経験したため報告する．

症例

症例：82歳，女性

主訴：呼吸困難感

現病歴：7年前に胃と結腸が縦隔内に脱出したIV型食道裂孔ヘルニアに対して腹腔鏡下食道裂孔ヘルニア修復術，食道裂孔メッシュ補強およびToupet噴門形成術を施行した．食道裂孔のサイズが極めて大きく（Fig. 1a），食道裂孔縫縮の際に過度の緊張がかかったため，食道裂孔左側の横隔膜に減張切開を置いた（Fig. 1b）．横隔膜減張切開部は食道裂孔を縫縮した後に縫合閉鎖し，裂孔修復部とともに非吸収性の延伸ポリテトラフルオロエチレン（ePTFE）メッシュ（GORE-TEX^® Dual Mesh）により被覆した（Fig. 2）．術後3年目に行われたCT上，胃穹窿部（fundic wrap）が縦隔内へ脱出しており，また腸管の左胸腔への脱出もみられた（Fig. 3a, b）．食道裂孔ヘルニア再発と診断したが，この時点では自覚症状はなく，再手術は根治性を考慮すると積極的には選択されないため，経過観察を続けた．その後，労作時の呼吸困難感を訴えるようになり，症状は徐々に増悪していった．術後6年目には会話中にも呼吸苦を自覚するようになり，近医で在宅酸素療法が導入された．

Fig. 1

Initial surgery: diaphragmatic relaxing incision. The crural defect was extremely large (a. arrowheads) and excessive tension was present between the right and left crura. Therefore, a diaphragmatic relaxing incision was made on the left side of the esophageal hiatus (b. arrows) to allow tension-free crural closure.

Fig. 2

Initial surgery: mesh reinforcement. The diaphragmatic relaxing incision was sutured and closed after crural repair, followed by mesh reinforcement of the closed diaphragmatic incision and cruroplasty using a non-absorbable ePTFE mesh.

Fig. 3

Non-enhanced CT of the chest and abdomen. Three years after the initial surgery, CT showed prolapse of the fundic wrap into the mediastinum (a. arrowheads). The intestinal tract was herniated into the left thoracic cavity through the left diaphragmatic defect located along the left end of the crural mesh (b. arrow).

既往歴：胆石症（腹腔鏡下胆囊摘出術），総胆管結石（内視鏡治療），高血圧，子宮筋腫（子宮全摘術）

アレルギー歴：なし．

飲酒歴：なし．

喫煙歴：なし．

入院時現症：身長142 cm，体重56.0 kg，BMI 27.8 kg/m²．血圧143/93 mmHg，心拍数64回/分，体温36.1°C，呼吸数14回/分，SpO₂ 94%（room air）．

腹部は平坦・軟であり，自発痛や圧痛を認めなかった．左呼吸音が減弱しており，努力吸気と労作時，会話中の呼吸苦を認めた．

術前血液検査所見：WBC 7,300/μl，Hb 15.7 g/dl，Plt 199×10³/μl，CRP <0.04 mg/dlとヘモグロビン濃度の若干の上昇以外に特記事項を認めなかった．

入院時肺機能検査所見：%肺活量は67%（基準値≥80%），1秒率は63.2%（基準値≥70%）であり，混合型換気障害を来していた．横隔膜ヘルニアに伴う圧排性無気肺に起因する呼吸障害が疑われた．

胸部エックス線写真所見：左胸腔内に腸管が脱出し，縦隔は右側に偏位していた（Fig. 4）．

Fig. 4

Chest X-ray. Prolapsed intestine was observed in the left thoracic cavity, resulting in compression of the left lung.

胸腹部単純CT所見（術後7年目）：食道裂孔の左側に横隔膜欠損部があり，腸管が左胸腔内へと脱出していた．腸管の脱出量が多く，左肺下葉が圧排され無気肺を来していた（Fig. 5a）．一方，胃体部は胸腔内に脱出しておらず，横隔膜減張切開部の一部が裂けたことによる横隔膜ヘルニアが疑われた（Fig. 5b）．

Fig. 5

Non-enhanced CT of the chest and abdomen. Seven years after the initial surgery, the intestinal tract markedly prolapsed into the left thoracic cavity and the left lower lobe of the lung was compressed, resulting in atelectasis (a, arrowhead). The ePTFE mesh on the cruroplasty was identified as a hyperattenuating linear structure (b, arrow). A diaphragmatic defect was seen along the left side of the mesh, indicating a diaphragmatic hernia caused by partial disruption of the closed diaphragmatic relaxing incision.

後方視的に術後3年目のCTを再確認したところ，すでに腸管は食道裂孔とは異なる位置から脱出しており（Fig. 3b），発生から4年以上かけて徐々に腸管の脱出量が増えていったと考えられた．

以上より，医原性横隔膜ヘルニアと診断し，呼吸状態改善目的に腹腔鏡下横隔膜ヘルニア修復術を行う方針とした．

手術所見：手術は腹腔鏡下にアプローチした．臍部上縁よりポートを挿入し，腹腔内を観察した後，右側腹部に5 mm，左上腹部に12 mm，左側腹部に5 mmのポートを追加した．上腹部正中に5 mmの皮膚切開をおきliver retractorを挿入し肝左葉を挙上した（Fig. 6）．

Fig. 6

Port placement. The positions of the operator ports, assistant port, and camera port are shown.

前回手術時に食道裂孔修復部に敷いたメッシュの左縁に接するように横隔膜が一部欠損しており，結腸および大網が胸腔内に脱出していた．脱出腸管とヘルニア門は強固に癒着しており，慎重に剥離して脱出臓器を愛護的に腹腔内に還納した．ヘルニア門の最大径は約10 cmで，前回手術時の横隔膜減張切開部の一部が裂けたことによる医原性横隔膜ヘルニアと診断した（Fig. 7a, b）．胸膜は欠損しており，経ヘルニア門的に左胸腔内を観察することができた．左胸腔内に虚脱した肺を認め，左胸壁より20 Frの胸腔ドレーンを留置した．ヘルニア門を非吸収糸を用いて縫合閉鎖した後（Fig. 8a, b），コンポジット・メッシュ（Symbotex^TM composite mesh）で被覆した（Fig. 9a, b）．手術時間は5時間54分，出血量は100 mlだった．

Fig. 7

Hernia orifice. a. Schematic diagram. b. Laparoscopic image. A large diaphragmatic defect of maximal diameter about 10 cm (arrows) was seen along the left side of the previous mesh on the cruroplasty (arrowheads). The diagnosis was a diaphragmatic hernia due to the slit in the closed diaphragmatic relaxing incision.

Fig. 8

Closure of the hernia orifice. a. Schematic diagram. b. Laparoscopic image. The hernia orifice was closed by eight interrupted stitches using 2-0 ETHIBOND^®.

Fig. 9

Mesh reinforcement. a. Schematic diagram. b. Laparoscopic image. Symbotex Composite Mesh^® was used to cover the repaired hernia orifice.

術後経過：術後2日目に胸腔ドレーンを抜去し，食事を再開した．順調に経過し，術後7日目に退院した．現在まで1年3か月が経過したが，CT上，再発は認めていない（Fig. 10）．

Fig. 10

Non-enhanced CT of the chest and abdomen. No evidence of recurrent diaphragmatic hernia was seen 15 months after surgery.

考察

巨大食道裂孔ヘルニアは再発率の高い疾患である．減張切開の他，メッシュ補強，胃腹壁固定，Collis gastroplastyなどこれまで多くの工夫が行われてきたが，いまだ確立した再発予防策はない．減張切開のメリットはテンションフリーで食道裂孔を縫縮できることだが，デメリットとしては①横隔膜ヘルニアのリスクとなること，②横隔膜に接して走行する横隔神経を損傷しえることが挙げられる．食道裂孔縫縮の際に過度のテンションがかかる症例にはメッシュのみでは補強が不十分となるため，減張切開が有用とされる^2)～13)．しかしながら，減張切開のみで食道裂孔ヘルニア再発を予防することは難しく，本症例のようにメッシュ補強など他の方法と併用されることが多い．これまでに，横隔神経損傷，気胸，ヘルニア再発などの偶発症が報告されているが，発生頻度は明らかになっていない²⁾⁴⁾⁵⁾．

医原性横隔膜ヘルニアは比較的まれな疾患とされる²⁾．PubMedで「iatrogenic」，「diaphragmatic hernia」をキーワードに1950年から2020年の期間で検索した結果，25文献が該当し，自験例を含めて計30症例の報告を認めた（Table 1）^4)14)～37)．また，「diaphragmatic relaxing incision」で検索すると12文献が検出され，このうち横隔膜ヘルニアの合併症について報告しているものは1例のみであった⁴⁾．平均年齢は61±14歳で，男女比は10：17（不明15例）と女性にやや多かった．

Table 1 Reported cases of iatrogenic diaphragmatic hernia

No	Author	Year	Age	Sex	Chief complaint	Cause	Duration after prior surgery	Location	Size of hernia orfice	Approach	Repair
1	Johnson¹⁴⁾	1988	39	F	epigastric pain, dyspnea	thoracoscopic esophagogastrectomy	35Y	left	4×5 cm	laparotomy	hernia patch
2	Armstrong¹⁵⁾	1999	53	F	epigastric pain	laparoscopic cholecystectomy	6W	right	small defect	right thoracotomy	primary closure
3	Kovacich¹⁶⁾	2001	37	M	epigastric pain, nausea, vomiting	pericardial fenestration via laparotomy	3Y	ventral	2–3 cm	laparotomy	primary closure
4	Hawxby¹⁷⁾	2006	54	M	epigastric pain	hepatectomy	3Y	right	unknown	right thoracotomy	unknown
5	Boyce¹⁸⁾	2008	35	F	abdominal pain, dyspnea	gastric band revision surgery	2Y	left	3 cm	laparotomy	primary closure
6	de Meijer¹⁹⁾	2008	47	F	dyspnea, chest pain	left nephrectomy	1day	left	10×8 cm	left thoracotomy	primary closure+mesh
7	Muysoms²⁰⁾	2009	75	unknown	pain	pedicle omental graft into anterior mediastinum	6M	ventral	average 6.3×8.2 cm	laparoscopy	hernia patch
8	Muysoms²⁰⁾	2009	60	unknown	gastric outlet obstruction	pedicle omental graft into anterior mediastinum	1Y1M	ventral	average 6.3×8.2 cm	laparoscopy	hernia patch
9	Muysoms²⁰⁾	2009	81	unknown	pain	pedicle omental graft into anterior mediastinum	2Y5M	ventral	average 6.3×8.2 cm	laparoscopy	hernia patch
10	Muysoms²⁰⁾	2009	85	unknown	gastric outlet obstruction, pain	pedicle omental graft into anterior mediastinum	2Y5M	ventral	average 6.3×8.2 cm	laparoscopy	hernia patch
11	Ikeda²¹⁾	2009	81	F	nausea, vomiting	thoracoscopic left lower lung lobectomy	1Y	left	5 cm	left thoracotomy	primary closure
12	Perwaiz²²⁾	2010	44	M	abdominal pain	liver transplant	2Y4M	right	4 cm	laparotomy	primary closure
13	Suh²³⁾	2012	81	F	epigastric pain	laparoscopic total gastrectomy	8M	left	NR	laparoscopy	primary closure+mesh
14	Mehdi²⁴⁾	2013	61	F	abdominal pain, chest pain	laparoscopic fenestration of a liver cyst	1Y	right	10 cm	right thoracotomy	primary closure
15	Pathak²⁵⁾	2014	65	M	epigastric pain, chest pain, vomiting, constipation	coronary artery bypass grafting	17Y	ventral	3 cm	laparoscopy	primary closure
16	Lingohr²⁶⁾	2014	65	M	dyspnea	multiple thoracic surgeries for tracheal reconstructions	10Y	ventral	NR	laparotomy	hernia patch
17	Blount²⁷⁾	2015	69	M	abdominal bloating, left shouler pain	laparoscopic fundoplication	3Y	left	2×2 cm	laparoscopy	hernia patch
18	Lodhia²⁸⁾	2015	65	F	none	laparoscopic partial left hepatic lobectomy	3Y	left	0.5×0.5 cm	left thoracotomy	primary closure
19	Crespin⁴⁾	2016	unknown	unknown	unknown	diaphragmatic tension relaxing incision	unknown	left	unknown	unknown	unknown
20	Dell’Abate²⁹⁾	2016	51	F	abdominal pain	laparoscopic left hemicolectomy	11days	left	4 cm	laparoscopy	primary closure+mesh
21	Pan³⁰⁾	2016	55	F	nausea, vomiting, abdominal bloating	thoracoscopic left upper lung lobectomy	5M	left	5 cm	laparotomy	primary closure
22	Hong³¹⁾	2017	66	M	nausea, vomiting	left lower lobe lung lobectomy	9M	left	NR	left thoracoscopy+laparotomy	primary closure
23	Testini³²⁾	2017	51	M	epigastric pain, vomitimg	splenectomy	4Y	left	12 cm	left thoracotomy	primary closure
24	Saito³³⁾	2018	68	M	abdominal discomfort, vomiting	subtotal esophagectomy	6M	ventral	4 cm	laparotomy	primary closure reinforced with a graft of the rectus abdominis posterior sheath
25	Mínguez³⁴⁾	2018	76	M	abdominal pain, vomiting	laparoscopic right nephrectomy	18days	right	6 cm	laparotomy	primary closure
26	Mínguez³⁴⁾	2018	59	F	chest pain, left shoulder pain	laparoscopic left nephrectomy	4Y	left	NR	laparotomy	primary closure
27	Vertalbi³⁵⁾	2020	65	F	epigastric pain, nausea	laparoscopic left adrenalectomy	2Y	left	10 cm	robot-assisted laparoscopy	primary closure+mesh
28	Hashimoto³⁶⁾	2020	70	F	postprandial abdominal pain	laparoscopic excisional biopsy for white nodules on the left diaphragm	10M	left	2×2 cm	laparoscopy	primary closure+mesh
29	Sasaki³⁷⁾	2021	43	F	epigastric pain, vomitimg	heart transplant	3Y	left	12×8 cm	laparoscopy	hernia patch
30	Our case		81	F	dyspnea	tension relaxing incision on the diaphragm for hiatal hernia repair	7Y	left	10 cm	laparoscopy	primary closure+mesh

医原性横隔膜ヘルニアの原因としては腹腔鏡下胆囊摘出術，腹腔鏡下肝切除術，脾臓摘出術，腎臓摘出術，腹腔鏡下肥満手術，肝移植術，冠動脈バイパス術など多岐に渡るが（Table 1），本症例のように食道裂孔ヘルニア修復時の横隔膜減張切開部の離開が原因となった報告例は我々の調べうるかぎりでは1例のみであった⁴⁾．本症例では初回手術の際，横隔膜減張切開部に単閉鎖+メッシュ補強を行っていたが，メッシュの被覆範囲が不十分であった可能性が高い．一般にメッシュは周囲組織と強い癒着を来すが，本症例でも結腸間膜と強固に癒着しており，剥離操作には十分な注意が必要であった．

過去の報告例では，初回手術から横隔膜ヘルニア修復術までの期間は平均45か月（最短1日～最長35年）であり，術後数年を経てから腹痛，嘔吐，呼吸苦などを主訴に受診し，診断・治療される症例がほとんどだった（Table 1）．医原性横隔膜ヘルニアの多くは進行が緩徐であり，初期には自覚症状がないため，診断が遅くなりやすい可能性がある．本症例では術後7年目に在宅酸素療法を要する強い呼吸苦を来したため，診断に至ったが，後方視的に検討すると術後3年目にはすでに横隔膜ヘルニアが生じていた．

医原性横隔膜ヘルニアの位置は右側が5例（16.6%），左側が17例（56.6%），腹側が8例（26.6%）であり，左側に多く本症例も横隔膜左側にヘルニア門がみられた．一般に横隔膜ヘルニアは左側に多いとされ，横隔膜右側は肝臓により被覆されているのに対し，横隔膜左側を保護する臓器がないことがその理由と考えられている³⁸⁾³⁹⁾．本症例も左側に生じた横隔膜ヘルニアであった．横隔膜減張切開を置く際は右側を第一選択とし，やむを得ず左側に置く場合にはメッシュの被覆範囲を十分にとることが重要と考えられた．

横隔膜ヘルニアの治療はヘルニア門の完全閉鎖である²⁶⁾．ヘルニア門のサイズは0.5～12 cmと症例によってばらつきがあり，単閉鎖が13例（43%），単閉鎖+メッシュ補強が6例（20%），ヘルニアパッチが9例（30%），その他の修復法または無記載が2例（7%）であった（Table 1）．ヘルニア門のサイズが比較的大きな症例ではメッシュやヘルニアパッチが使用され，その他に広背筋などの筋肉をflapとして閉鎖する方法も報告されている^40)～42)．

アプローチ方法は，腹腔鏡が12例（40%）と最多で，開腹が9例（30%），開胸が6例（20%），その他が3例（10%）だった．胸腔鏡下アプローチの報告例は少ないが，腹腔内圧は胸腔内圧より高いため，脱出臓器を胸腔鏡下に腹腔内へ戻すことは容易ではなく，また脱出臓器を腹腔内へ戻す際に臓器損傷を見落とす危険性もある．したがって，横隔膜ヘルニアに対して鏡視下手術を選択する場合，腹腔鏡下手術が手技的により妥当であると考えられる．

横隔膜ヘルニア修復術後のフォローアップ成績はいまだ十分に検討されていない．術後から現在まで1年3か月間再発を認めていないが，今後も長期的なフォローアップが必要と考える．

利益相反：なし

文献

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