Mucinous cystic neoplasmとの鑑別が困難であった壁在結節を有する出血性肝囊胞の1例

佐藤 彩; 折茂 達也; 相山 健; 志智 俊介; 脇坂 和貴; 長津 明久; 柿坂 達彦; 外丸 詩野; 武冨 紹信

doi:10.5833/jjgs.2024.0010

Abstract

症例は71歳の女性で，2018年，前医にて肝S7に7 cm大の壁在結節を伴う囊胞性病変を指摘され，CA19-9の上昇と肝囊胞内結節の増大傾向を認め当科紹介となった．血清CA19-9は740.2 U/mlと高値であった．CT，USで肝囊胞と造影効果を伴う壁在結節を認めた．出血性肝囊胞または粘液囊胞性腫瘍（mucinous cystic neoplasm of the liver；以下，MCNと略記）と診断した．肝拡大後区域切除術を施行し，病理学的検査で出血性肝囊胞の診断となった．術後はCA19-9値も正常化した．MCNは非常にまれな疾患であり，完全切除により良好な予後を得られるが浸潤例・播種例では予後不良といわれている．出血性肝囊胞は画像所見がMCNと酷似しており鑑別に難渋することが多い．MCNとの鑑別が困難な壁在結節を伴う出血性肝囊胞に対しては，肝切除も診断的治療として選択肢となりうる．

Translated Abstract

A 71-year-old woman was found to have a 7-cm hepatic cyst with a mural nodule in segment 7 in 2018. She was referred to our department due to an increase in the tumor marker CA19-9 and enlargement of the mural nodule on the cyst wall. At this point, the serum CA19-9 level was elevated to 740.2 U/ml. CT and US showed a hepatic cyst with an enhancing mural nodule on the wall. The cyst was suspected to be a hemorrhagic hepatic cyst or a mucinous cystic neoplasm (MCN) of the liver. Extended right posterior sectionectomy was performed, and a pathological examination ultimately diagnosed a hemorrhagic hepatic cyst. The CA19-9 level normalized immediately after the operation. MCN of the liver is a rare disease, and complete resection can result in a good prognosis. However, cases with invasion or dissemination have a poor prognosis. Hemorrhagic hepatic cysts are often similar to MCN in imaging, making preoperative differentiation difficult. Hepatectomy can be considered as a diagnostic and therapeutic option when malignancy cannot be ruled out.

はじめに

単純性肝囊胞は日常診療において頻繁に遭遇するものであり，術前画像診断も容易である．しかし，出血性肝囊胞は画像所見が多彩であり¹⁾，壁在結節を伴った場合は特に粘液囊胞性腫瘍（mucinous cystic neoplasm of the liver；以下，MCNと略記）との鑑別が困難である．今回，我々はMCNと鑑別を要した壁在結節を伴う出血性肝囊胞の症例を経験した．既報とともに出血性肝囊胞とMCNとの鑑別・治療法について考察し報告する．

症例

症例：71歳，女性

主訴：なし．

現病歴：2018年，前医で肝S7に7 cm大の囊胞性病変と内部の小結節を指摘された．症状はなく経過観察の方針となったが，2019年よりCA19-9の上昇傾向と，肝囊胞内の結節の増大傾向を認めたため，2022年8月，当科紹介となった（Fig. 1）．

Fig. 1 Enhanced CT images from a previous hospital. (a) 2018. (b) 2019. The mural nodule (yellow arrowheads) seemed to have increased in size in one year.

既往歴：左肺癌Stage Iに対し胸腔鏡下左肺上葉切除術（2015年，現在無再発経過観察中）．胆囊結石症に対し腹腔鏡下胆囊摘出術（1992年）．急性虫垂炎に対し開腹虫垂切除術（1968年）．高血圧，2型糖尿病，脂質異常症．ヨード造影剤アレルギー．

家族歴：父：肺気腫，母：クモ膜下出血，弟：膜性腎症，妹：再生不良性貧血

初診時現症：身長154 cm，体重56.5 kg，BMI 23.7 kg/m²．腹部平坦，軟．圧痛なし．右下腹部・右上腹部，左側胸部に手術痕あり．

血液検査所見：貧血はなく，肝・胆道系酵素は正常範囲内であった．CEAは正常範囲内であったがCA19-9は740.2 U/mlと高値であった．HBV，HCV感染は陰性であった．Child-Pugh分類はA（5点），肝障害度はAであった．ヨード造影剤アレルギーのためICG負荷試験は未施行だが，^99mTc-galactosyl human serum albumin（^99mTc-GSA）シンチグラフィによる肝予備能検査ではHH15 0.498，LHL15 0.961であった（Table 1）．

Table 1 Laboratory data of the patient

Hematological analysis		Coagulation
WBC	5,800/μl	PT-sec	10.2 sec
Hb	12.4 g/dl	PT-%	118%
Plt	30×10⁴/μl	APTT	30.1 sec
		Fibrinogen	285 mg/dl
Blood chemistry		D-dimer	0.85 μg/ml
Alb	4.5 g/dl
T-Bil	0.6 mg/dl	Tumor marker
AST	23 U/l	PIIVKA-II	29 mAU/ml
ALT	22 U/l	AFP	6.1 ng/ml
LDH	186 U/l	CEA	<1.8 ng/ml
γ-GTP	18 U/l	CA19-9	740.2 U/ml
ALP	60 U/l
AMY	70 U/l	Child-Pugh score	5/A
BUN	14 mg/dl	Liver damage	A
Cr	0.62 mg/dl
CRP	0.04 mg/dl	GSA scintigraphy
HBs-Ag	(–)	HH15	0.498
HBc-Ab	(–)	LHL15	0.961
HCV-Ab	(–)

腹部US所見：肝S7に6.8 cm大の内容物が均一な囊胞性病変を認めた．背側に広基性の結節性病変を複数認めた．壁在結節は最大で高さ1.6 cm，基部最大径1.5 cmであり，2000年時点での基部1.1 mm，高さ9.2 mmと比較し増大傾向であった．ドップラー検査では結節内に血流を認めなかったが，造影検査では結節基部からわずかに血液の流入を認めた（Fig. 2）．

Fig. 2 Ultrasound findings. (a) Cyst with a mural nodule in segment 7 of the liver. The contents of the cyst were uniform. (b) The mural nodule was slowly enhanced using Sonazoid.

腹部CT所見：肝S7に6.2 cmの内部均一な囊胞性病変と1.7 cmの壁在結節を認めた．2019年のCT所見の壁在結節（高さ0.3 cm，基部最大径0.6 cm）と比較し，CT上も増大傾向を確認した（Fig. 1）．壁在結節には石灰化を伴っていなかった（Fig. 3a）．ヨード造影剤アレルギー発覚前に施行した造影CTでは壁の造影効果は認めなかったが，結節が動脈相で部分的に造影され静脈相にかけて徐々に造影範囲が拡大する様子がみられた（Fig. 3b）．

Fig. 3 (a) Cyst with uniform contents and a mural nodule on the cyst wall. (b) Dynamic CT showed that the mural nodule was enhanced into a point form in the arterial phase and slowly expanded in the venous phase. There were no findings indicating extravasation.

EOB-MRI所見：囊胞はT1強調像，T2強調像ともに高信号であり，内容物は粘液または血液と考えられた．壁在結節はT1強調像，T2強調像ともに低信号であり，結節基部のみ若干高信号であった．拡散強調画像では結節基部が高信号であったがapparent diffusion coefficient mapでは等信号であり，拡散低下とは言いがたい所見であった（Fig. 4a～d）．門脈相から平衡相にかけて結節に淡く造影効果を認めた（Fig. 4e～h）．

Fig. 4 (a, b) The cyst showed high intensity on T1- and T2-weighted MRI. The mural nodule had low intensity on T1- and T2-weighted MRI. Only the base of the nodule was high on T2. (c, d) The nodule base had high intensity on DWI and slight isointensity on ADC. (e–h) Arterial (e), portal vein (f), venous (g), and hepatobiliary phases (h) on EOB-MRI. The nodule was slightly enhanced on dynamic MRI, as found on dynamic CT.

FDG-PET-CT所見：肝右葉の囊胞性病変に相当する部分にFDG集積欠損を認めた．囊胞壁や壁在結節に相当する部位，その他の部位に有意な集積亢進は認めなかった．

以上の検査より，出血性囊胞またはMCNの診断で，2022年9月，肝拡大後区域切除を施行した．

術中所見：逆L字切開で開腹した．腹水認めず，腹膜・腸間膜などに明らかな播種結節を認めなかった．囊胞は右横隔膜と炎症性に癒着していたが，右横隔膜の漿膜を一部剥離するのみで剥離可能であった．囊胞を破裂させることなく肝拡大後区域切除術を終了した．手術時間は5時間9分，出血は250 mlであった．

切除標本所見：囊胞は7.0×6.0 cm大であり，褐色泥状の内容物を伴っていた．内腔に3.0 cm大の広基性の壁在結節を認めた（Fig. 5）．囊胞内容物のCA19-9は84,501,000 U/ml，CEAは1,342 U/mlであった．

Fig. 5 (a) The cyst was 7×6 cm in size, with muddy content. (b) A mural nodule (yellow arrowheads) was present on the cyst wall. CA19-9 was 84,501,000 U/ml and CEA was 1,342 U/ml.

病理組織学的検査所見：HE染色にて，囊胞壁は硝子化した線維性組織で構成され，炎症性細胞の浸潤を認めた．囊胞壁には陳旧性出血を示すヘモジデリンの沈着を伴っていた．内腔にフィブリンを伴う変性した肉芽組織を認めたが異形細胞はなく，卵巣様間質も認めなかった（Fig. 6）．以上より，出血性肝囊胞の診断となった．

Fig. 6 Pathological evaluation of tissue around the mural nodule of the cyst (HE staining). (a) The mural nodule had denatured granulation tissue with fibrin (black arrows). The cyst wall was covered with fibrous tissue (white arrow) and infiltrated with inflammatory cells (black arrowheads). (b) The base of the nodule had hemosiderin deposits (broken circle). There were no atypical cells or mesenchymal ovarian-like stroma.

術後7日で血清CA19-9は25.4 U/mlまで低下し正常範囲内の値となった．術後合併症なく術後8日で退院した．

考察

肝囊胞性疾患はUSでは人口の3～5%程度，CTでは15～18%程度の頻度で診断されている²⁾．囊胞内に出血を来した場合は出血性肝囊胞と分類され，その頻度は肝囊胞性疾患の10%以下といわれている³⁾．単純性肝囊胞に出血を来す原因は明らかにはなっていないが，①囊胞内圧が上昇したことで壁上皮の壊死・脆弱化がおこり出血するという説，②急激な囊胞増大により壁の血管が破綻することが原因という説，③外的な衝撃により囊胞壁や囊胞壁近傍の血管が破綻したことを原因とする説がある⁴⁾．治療は囊胞の完全切除である．天蓋切除や部分切除も治療法の選択肢の一つではあるが，再出血や囊胞の再発の可能性もあるといわれている⁵⁾．出血性肝囊胞は画像所見が多様であり，血腫の経時的変化を示す所見を呈するのみのことが多いが，囊胞の内側に壁在結節を伴うこともある．特に壁在結節が造影効果を持つ場合はMCNとの鑑別が必要となる．

MCNは2010年にWHOの消化器腫瘍分類の改訂にて提唱された分類の一つである⁶⁾．これまで肝囊胞腺腫・腺癌や胆管囊胞腺癌などと呼ばれてきた囊胞性腫瘍のうち，①囊胞を形成する上皮性腫瘍で一般に胆管との交通を認めず，②囊胞内腔が円柱上皮または立方上皮に被覆されており，③卵巣様間質を伴うものがMCNに分類される⁷⁾．これまでの原発性肝癌追跡調査報告の集計上は，MCNを含む肝囊胞腺癌も胆管囊胞腺癌と分類されて集計されており，その頻度は原発性肝悪性腫瘍の0.1%未満とまれな頻度ではあるが⁸⁾，肝実質浸潤を来した場合や転移陽性などで切除不能となった場合は再発率も高く予後不良であり，5年生存率は33%という報告もある⁹⁾．一方で進行は緩徐とされており，壁在結節が増大し診断に至るまで数か月～数年を要したという報告もある¹⁰⁾¹¹⁾．浸潤を来さないうちに完全切除ができれば再発はほぼなく，5年生存率も65～70%と比較的良好である⁹⁾．

しかし，壁在結節を伴う出血性肝囊胞とMCNを術前に鑑別することは困難とされている．本症例のようにMCNとの鑑別に難渋し手術加療を施行した報告例を集計した．1903年～2023年12月の期間を対象として，医学中央雑誌にて「肝囊胞腺癌」，「胆管囊胞腺癌」，「肝囊胞　出血」，「出血性肝囊胞」，「MCN」をキーワードとし，会議録を除いた32例の報告を集計しTable 2に示す^{1)3)11)～36)}．いずれも術前の血液検査・画像検査からMCNを否定できず，囊胞切除や本症例のような拡大区域切除，大きいものでは門脈塞栓術後に右三区域切除を施行した報告もあった³²⁾．術後の病理学的検査でいずれも悪性所見はなく，出血性肝囊胞と診断されている．

Table 2 Thirty-two case reports of hemorrhagic hepatic cysts treated with surgery in Japan

No	Author	Year	Age/Sex	Location of liver	Maximum size of cyst (cm)	Muximum size of the nodule (cm)	CEA (ng/ml)	CA19-9 (U/ml)	CEA in the cyst (ng/ml)	CA19-9 in the cyst (U/ml)	US	Enhanced CT (wall, nodule)**	MRI (T1, T2)***	MRI (nodule)	Diagnosis before operation	Operation
1	Matsuda¹²⁾	1986	47/M	Right	7.3	NS	1.4	NS	NS	NS	nodule, thicken wall	+, –	L, L	NS	adenocarcinoma	right hepatectomy
2	Itoh¹³⁾	1989	65/F	Right	10	NS	3.3	NS	183.1	NS	honeycomb characteristics	+, –	L, L	NS	adenocarcinoma	partial resection
3	Takahata¹⁴⁾	1993	72/F	Left	13	NS	WNL	WNL	3.7	260,000	nonuniform context with liquid	–, –	L, H+L	NS	adenocarcinoma	hepatic left lateral segmentectomy
4	Tamada¹⁵⁾	1993	72/F	Right	16	NS	WNL	WNL	1,135.3	1200	honeycomb characteristics, nodule, septum	–, –	L, L	NS	adenocarcinoma	extended right hepatectomy
5	Aoki¹⁶⁾	1998	53/F	Right	8	NS	WNL	WNL	NS		nodule, thicken wall	–, –	L, H	negative	adenoma or adenocarcinoma	hepatic left lateral segmentectomy
6	Aoki¹⁶⁾	1998	76/F	Left	7.7	NS	WNL	WNL	NS		high echoic mass	–, –	L, H+L	NS	adenoma or adenocarcinoma	extended left hepatectomy
7	Kobayashi¹⁷⁾	1998	77/F	Right	6	NS	NS	NS	WNL	WNL	nodule, septum	+, +	H, H	NS	adenoma or adenocarcinoma	cystectomy
8	Suzuki¹⁸⁾	1998	41/F	Right	15	NS	WNL	WNL	NS	NS	nodule, septum	–, –	H, H+L	NS	adenoma or adenocarcinoma	partial resection
9	Okamoto¹⁹⁾	2000	63/M	Right	4.9	NS	2.4	WNL	NS	NS	nodule without blood flow, thicken wall	+, +	L, H	T1-High	adenoma or adenocarcinoma	partial resection
10	Shuda²⁰⁾	2000	58/M	Right	5	NS	2.5	WNL	NS	NS	honeycomb characteristics, nodule, septum	–, –	H, H+L	negative	adenocarcinoma	extended left hepatectomy
11	Otawa²¹⁾	2002	60/F	Left	18	NS	NS	NS	NS	NS	honeycomb characteristics, nodule, septum	–, –	H, H+L	NS	adenocarcinoma	left hepatectomy
12	Kitajima²²⁾	2003	57/F	Right	13	5	5.7	WNL	NS	NS	nodule	–, –	H, H	T1-Low, T2-High	suspected of malignancy	right hepatectomy
13	Shinoto²³⁾	2005	73/F	Right	10	NS	0.8	9	NS	NS	honeycomb characteristics, nodule, septum	–, –	H, H+L	NS	adenocarcinoma	right hepatectomy
14	Okumura¹⁾	2007	79/M	Right	7	NS	WNL	WNL	NS	NS	nodule	+, –	L, H	Hign	tumor of hepatic cyst	right hepatectomy
15	Mori²⁴⁾	2007	50/F	Left	12	NS	2.99	107	NS	NS	nodule	+, +	H, H	negative	adenocarcinoma	left hepatectomy
16	Ishikawa²⁵⁾	2007	49/F	Right	8	5	<1	15.9	NS	NS	nodule with blood flow	+, +	H, H	positive	adenocarcinoma	segmentectomy
17	Teramoto²⁶⁾	2007	67/F	Left	8	NS	WNL	WNL	NS	NS	high echoic mass	–, –	L, H	positive	adenoma or adenocarcinoma	segmentectomy
18	Zaha²⁷⁾	2008	66/F	Right	16		WNL	WNL	58.1	280,000	mass in the cyst, septum	–, –	H, H	positive	suspected of malignancy	enuleation
19	Takahashi²⁸⁾	2008	59/M	Right	20	NS	1	48.3	NS	NS	honeycomb characteristics	–, –	L, H	negative	malignant tumor	right hepatectomy
20	Otomo²⁹⁾	2008	56/F	Right	17	NS	2.8	621	87.6	509,241	high echoic nodule	+, –	L, H	negative	suspected of malignancy	right hepatectomy
21	Uchiyama³⁰⁾	2008	72/M	Right	10	2	5.5	<2.0	3.9	<2.0	nonuniform context, nodle with enhance	+, +	L, H+L	positive	adenoma or adenocarcinoma	right hepatectomy
22	Yamanaka³¹⁾	2010	78/M	Multiple	6.0/4.0	2.2/2.5 8	5.2	76.2	NS	NS	high echoic nodule	+, +	NS, L	negative	bilary cystadenocarcinoma	partial resection
23	Okura¹¹⁾	2013	80/F	Right	19	2.5	4	20.9	NS	NS	nonuniform context, nodle with enhance	+, +	L, H	positive	bilary cystadenocarcinoma	extended right hepatectomy
24	Sakai³²⁾	2014	65/F	Left	8.5	1	5.1	5.1	NS	NS	nodule	+, +	L, H	positive	MCN	PTPE+right hepatic trisegmentectomy
25	Sakai³²⁾	2014	69/F	Left	10	0.8	2.2	0.6	NS	NS	nodule, septum	+, +	H, H	negative	MCN	partial resection
26	Sakai³²⁾	2014	69/F	Right	17	4	2.3	15.1	NS	NS	nodule	+, +	H, H	positive	suspected of MCN	extended right hepatectomy
27	Fukuda³³⁾	2019	73/F	Right	20	2.5	7	171	NS	NS	—	+, +	H, H	NS	adenocarcinoma	extended right hepatectomy
28	Paku³⁾	2020	77/F	Right	4.3	NS	WNL	WNL	NS	NS	wall with calcification, nodule with enhance	+, +	L, H	NS	hemorrhagic hepatic cyst > MCN	extended posterior segmentectomy
29	Koh³⁴⁾	2021	68/F	Right	14		1.6	198.9	NS	NS	flexible nodule with enhance	+, +	L, H	NS	suspected of malignancy	NS
30	Kiyama³⁵⁾	2022	70/F	Right	9.3	2.8	2.7	107	NS	NS	septum without enhance	+, +	H, H	NS	hemorrhagic hepatic cyst > adenocartinoma	partial resection
31	Mihara³⁶⁾	2022	72/F	Right	9.1	2.5	WNL	WNL	NS	NS	septum, context without blood flow	+, +	H, H	positive	suspected of malignancy	partial resection
32	Our case		71/F	Right	7	1.7	<1.8	740.2	1,342	84,500,000	nodule with enhance	–, +	H, H	negative	suspected of malignancy	extended posterior segmentectomy

*NS: not stated. **+ (positive) and – (negative) on enhanced CT. ***L (low intensity) and H (high intensity) on MRI.

両者の鑑別が困難な要因の一つは画像所見が類似している点である（Fig. 7）．出血性肝囊胞では血腫や新生血管を伴う肉芽組織が壁在結節として，またMCNでは腺腫・腺癌の成分が壁在結節として，造影効果をもって造影USやCT，MRIに写ることがある¹¹⁾³⁷⁾．近年，出血性肝囊胞においては造影CTあるいはMRIで結節部分が点状に動脈相で早期濃染し，平衡相にかけて緩徐に造影が拡大・遷延する特徴があるという報告もある^32)34)38)．本症例もdynamic CTにて結節部分が動脈相にて部分的に造影され，平衡相にかけて緩徐に造影範囲が拡大していた．今回集計した出血性肝囊胞の手術症例32例の結果では，壁在結節に造影効果を認めたものが16例（50%），このうち「造影効果の遷延・遅延」といった所見のあるものは12例（40%）であった．本症例のように結節の造影効果所見は出血性肝囊胞に特徴的なものといえる可能性はあるが，MCNを完全に否定できるものではなく，画像検査での鑑別は現時点ではやはり困難と言わざるをえない．

Fig. 7 Schemas and representative CT images of hemorrhagic hepatic cysts (left: a, c) and MCNs (right: b, d). One image (c) is from the present case and the other (d) was taken at our hospital in 2007. Arrows in (c) and (d) indicate mural nodules.

また，囊胞性腫瘤において腫瘍マーカー，特にCA19-9上昇のみで良悪性を鑑別することも困難である³⁴⁾．今回の集計結果では血清CA19-9の最高値は本症例の740 U/ml，CEAは7.0 ng/ml³³⁾，囊胞内容物の腫瘍マーカーはCA19-9 84,501,000 U/ml，CEAが1,342 ng/mlで本症例がどちらも最高値であったが，血清・囊胞内腫瘍マーカーはいずれも正常値であった報告も散見される．CA19-9が上昇する機序としては，囊胞の増大に伴い囊胞壁が伸展されることで，その刺激で囊胞上皮からCA19-9が囊胞液中に分泌・濃縮され，血清中にCA19-9が逸脱することで高値を示すものと考えられている³⁹⁾⁴⁰⁾．CEAに関しては機序に言及している報告はないものの，囊胞疾患においては良悪の判断基準にはなりにくいといえる⁴¹⁾⁴²⁾．

結局，診断を確定するには囊胞を切除し病理学的検査を行う必要がある．出血性肝囊胞ではHE染色にて囊胞内血腫や囊胞壁の肉芽形成，陳旧性出血を示すヘモジデリン沈着を認めることが多い³²⁾³⁶⁾．MCNでは腫瘍細胞の増生に加え，囊胞内腔が立方～円柱上皮に被覆されていることや卵巣様間質の存在が特徴として挙げられる⁹⁾．また，術前診断を目的として囊胞液を穿刺吸引した報告もあるが，岡見ら⁴³⁾によると穿刺吸引細胞診を行った肝囊胞腺癌18例のうち正診を得られたのは5例（27.8%）のみであった．穿刺吸引によると考えられる腹膜播種の報告もあるためMCNを疑う場合は推奨されない⁴⁴⁾．

出血性肝囊胞は良性疾患であり，腹痛や貧血などの症状がなく破裂のリスクも少ないと判断される場合には単純性肝囊胞と同様に経過観察も可能である．しかし，MCNとの鑑別が困難な場合は，診断的治療として肝切除は治療の選択肢となる．

壁在結節を伴う肝囊胞性疾患は，悪性の経過をたどる可能性のあるMCNを否定できない場合には診断的治療としての手術加療も妥当であると考える．

本論文の要旨は第78回日本消化器外科学会総会にて口頭発表した．

利益相反：なし

文献

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