The Japanese Journal of Gastroenterological Surgery
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CASE REPORT
A Case of Gastrointestinal Stromal Tumor at the Inferior Duodenal Flexure Successfully Treated by Laparoscopic Local Resection with Organ Function Preservation
Takato YamajiNaohisa KuriyamaHiroyuki YuasaMasato YamamotoTakehiro FujiiYusuke IizawaYasuhiro MurataAkihiro TanemuraMasashi KishiwadaAkinobu HayashiShugo Mizuno
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2025 Volume 58 Issue 10 Pages 565-574

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Abstract

十二指腸腫瘍に対する手術は,高度な技術が要求されることがある.今回,我々は下十二指腸角gastrointestinal stromal tumor(以下,GISTと略記)に対して,術中内視鏡を併施した腹腔鏡下十二指腸局所切除術が有用であった1例を経験したので報告する.症例は65歳の男性で,末梢神経鞘腫瘍術後のCTで,下十二指腸角に膵頭部に接する腫瘤を指摘された.内視鏡検査でVater乳頭近傍に粘膜下腫瘤を認め,超音波検査で径15 mmの低エコー腫瘤として描出された.生検から十二指腸GISTと診断し,腹腔鏡下十二指腸局所切除術を施行した.術後経過は良好で,術後14日目に退院した.病理組織学的には low risk GISTで断端は陰性であった.Vater乳頭近傍に発生した十二指腸GISTに対して,本術式は膵頭十二指腸切除を回避することで臓器機能温存が可能であり,有用な術式と考えられた.

Translated Abstract

Surgical resection of duodenal tumors may require advanced techniques. We report a case in which organ-preserving laparoscopic local resection, assisted by intraoperative endoscopy, was successfully performed for a gastrointestinal stromal tumor (GIST) located at the inferior duodenal flexure. A 65-year-old man was incidentally found to have a mass at the inferior duodenal flexure, adjacent to the pancreatic head, on postoperative CT following resection of a peripheral nerve sheath tumor. Endoscopic examination revealed a submucosal tumor near the ampulla of Vater, which was visualized as a 15-mm hypoechoic mass on endoscopic US. A biopsy confirmed the diagnosis of a duodenal GIST, and the patient subsequently underwent laparoscopic local resection of the duodenum. The postoperative course was uneventful and the patient was discharged on postoperative day 14. Histopathological examination confirmed a low-risk GIST with negative surgical margins. This surgical approach is considered useful, as it allowed for preservation of organ function by avoiding pancreaticoduodenectomy.

 はじめに

十二指腸に発生するgastrointestinal stromal tumor(以下,GISTと略記)に対する腹腔鏡下手術の報告は少なく,腫瘍の大きさやVater乳頭との位置関係によってさまざまな術式が選択される1)2).Vater乳頭近傍に発生したGISTに対する外科治療としては膵頭十二指腸切除も考慮されるが,周術期合併症のリスクや臓器機能温存の観点からはより低侵襲な術式が望ましい.今回,我々はVater乳頭近傍に発生し,膵臓に広く接したGISTに対して,内視鏡下にVater乳頭からの距離や腫瘍マージンを確認しながら,腹腔鏡下に局所切除術を施行し,膵頭十二指腸切除を回避できた1例を経験したため,文献的考察を加えて報告する.

 症例

患者:65歳,男性

主訴:なし.

既往歴:27歳 神経線維腫症I型.

46歳 網膜剝離に対して手術.

59歳 右肩悪性末梢神経鞘腫瘍に対して手術.

慢性胃炎,ピロリ菌除菌後.

現病歴:悪性末梢神経鞘腫瘍の術後5年目のフォローCTで十二指腸の下行脚から水平脚に膵頭部に接する腫瘤を指摘された.上部消化管内視鏡検査で十二指腸下行脚のVater乳頭近傍に粘膜下腫瘤を認め,超音波検査で径15 mmの低エコー腫瘤として描出された.同部位からの生検でGISTと診断され,手術目的に当科紹介となった.

嗜好歴:過去に20本×15年間の喫煙歴あり,飲酒歴なし.

初診時現症:身長165.1 cm,体重58.7 kg.腹部は平坦,軟で圧痛を認めなかった.

血液検査所見:CRP 0.45 mg/dlと炎症反応の軽度上昇を認めた.その他の血液生化学所見の異常を認めなかった.

画像所見

腹部造影CT所見:下十二指腸角の膵臓側に動脈相から門脈相で辺縁優位にやや不均一に比較的よく染まり(Fig. 1a~c),平衡相では造影効果が低下する長径約16 mmの壁外に突出する充実性腫瘤を認めた(Fig. 1d).腫瘤はVater乳頭から肛門側に約14 mm離れ,膵臓と広く接するが,境界は比較的明瞭で明らかな膵浸潤の所見は認めなかった.

Fig. 1  Abdominal contrast-enhanced CT. A solid mass (arrows) with a longest diameter of approximately 16 mm was identified protruding extramurally on the pancreatic side of the inferior duodenal flexure (a, b). The mass displayed relatively heterogeneous enhancement, predominantly at the margins, during the arterial (b) and portal phases (c), with decreased enhancement in the equilibrium phase (d). The mass was located approximately 14 mm on the anal side of the Vater papilla, making broad contact with the pancreas; however, the boundary was relatively well-defined and there was no evident sign of pancreatic invasion.

腹部MRI所見:下十二指腸角と膵頭部の間に長径約16 mmの充実性腫瘤を認めた.腫瘤は膵臓と比べT1WI低信号,T2WI軽度高信号であった(Fig. 2a, b).DWI高信号で(Fig. 2c),ADC mapでは低信号であった.腫瘤は膵頭部と接していたが,主膵管に拡張を認めなかった.

Fig. 2  Abdominal MRI. A solid mass of approximately 16 mm in length was present between the inferior duodenal flexure and pancreatic head. The mass had low signal intensity on T1-weighted images (a, T1WI), mild high signal intensity on T2-weighted images (b, T2WI), and high signal intensity on diffusion-weighted images (c, DWI). The mass was in contact with the pancreatic head, but no dilation of the main pancreatic duct was observed.

上部消化管内視鏡検査所見:十二指腸の下十二指腸角の腹側に15 mm大の粘膜下腫瘤様の隆起性病変を認め,Vater乳頭からは約2 cm肛門側に位置していた(Fig. 3).

Fig. 3  Upper gastrointestinal endoscopy. A submucosal tumor-like protrusion measuring 15 mm in size was observed on the anal side of the Vater papilla. The tumor was approximately 2 cm away from the Vater papilla on the anal side.

超音波内視鏡検査所見:比較的境界明瞭な長径15 mmで,内部は不均一な低エコー腫瘤を認めた(Fig. 4a).ドップラーエコーで腫瘍は血流が豊富で,腫瘍を血管が取り巻くように存在していた(Fig. 4b).同部位からの生検では,紡錘形細胞の集塊を認めた(Fig. 5a).免疫組織化学染色でc-kit陽性,CD34陽性,S100陰性であり,GISTと診断した(Fig. 5b, c).

Fig. 4  Endoscopic US. (a) The tumor appeared as a hypoechoic, round, heterogeneous mass with a longest diameter of 15 mm. (b) Doppler EUS revealed that the tumor had rich blood flow and was surrounded by blood vessels.
Fig. 5  Needle biopsy of the tumor. (a) Spindle-shaped cells. (b, c) Immunohistochemical staining was positive for c-kit and CD34, but negative for S100, leading to a diagnosis of gastrointestinal stromal tumor.

術前診断:十二指腸GIST,胆囊結石症

施行術式:腹腔鏡下十二指腸局所切除術,胆囊摘出術

手術所見:全身麻酔下,仰臥位で臍部にカメラポート,左右鎖骨中線臍レベル12 mm,右前腋窩線臍レベル12 mm,および左鎖骨中線肋骨弓下12 mmの上腹部5ポートの腹腔鏡下に手術を開始した.横行結腸間膜を膵頭部および十二指腸から剥離し,十二指腸下行部から水平部を露出させた後,十二指腸を後腹膜から剥離・授動し,下十二指腸角の前壁膵臓側に膨隆した粘膜下腫瘍を確認した(Fig. 6a, b).空腸を着脱式腸鉗子でクランプした後,上部消化管内視鏡を施行し,十二指腸内からも腫瘍の部位を確認し,そのまま観察を続けた.腫瘍を膵臓から丁寧に剥離し(Fig. 6c),腫瘍の流入血管をクリッピング後に部分切除を開始した.腫瘍の辺縁に沿って漿膜のみを円形に切開した後,尾側の粘膜の一部を切開し,十二指腸を開放した(Fig. 6d).内視鏡下に乳頭部と腫瘍との距離を確認しながら腫瘍の辺縁の粘膜を切離し,腫瘍を全層切除した(Fig. 6e).切除部は十二指腸の短軸方向に3-0STRATAFIX®で2層の連続縫合にて閉鎖した(Fig. 6f, g).その後縫合部を内視鏡で確認し,内腔の狭窄がないこと,また内視鏡の送気でleakageがないことを腹腔鏡下に確認した(Fig. 6h).Winslow孔と膵前面にドレーンを留置して手術を終了した.手術時間は5時間12分,出血は0 gであった.

Fig. 6  Intraoperative findings. (a, b) A submucosal tumor protruding from the anterior wall on the pancreatic side of the inferior duodenal flexure was identified. (c) The tumor was carefully dissected from the pancreas, and after clipping the feeding vessels, partial resection was initiated. (d) A circular incision was made in the serosa along the tumor margin, followed by a partial incision of the distal mucosa, leading to opening of the duodenum. (e) The tumor was then excised in full thickness by cutting the mucosa around the tumor margin, while ensuring an adequate distance from the Vater papilla under endoscopic guidance. (f, g) The resection site was closed in two layers using 3-0 STRATAFIX® continuous sutures along the short axis of the duodenum. (h) Endoscopic examination confirmed the absence of luminal stenosis and leakage under air insufflation.

病理組織学的検査所見:腫瘍径は22 mmで,HE染色で紡錘形の腫瘍細胞が不規則な束状配列を呈し,分裂像は2/50 HPFsであった(Fig. 7).切除断端は陰性であった.Modified Fletcher分類でGIST,low risk gradeと診断した.

Fig. 7  Histopathological findings. The tumor measured 22 mm in diameter. HE staining revealed spindle-shaped tumor cells arranged in irregular bundles with a mitotic index of 2/50 high-power fields. Resection margins were negative. The tumor was diagnosed as a gastrointestinal stromal tumor, low risk grade, according to the modified Fletcher classification.

術後経過:術後経過良好にて,術後6日目に経口摂取を開始し,術後14日目に無事退院した.術後1年2か月の現在,無再発生存中である.

 考察

GISTは胃や小腸を好発とする消化管間質腫瘍で,胃や腸などの消化管にできる悪性腫瘍の一種であり,十二指腸での発生は4.5%と比較的まれである1).発生部位は下行脚が最も多く,水平脚,球部,上行脚の順に多い2).転移のない切除可能な限局性GISTの治療の第一選択は外科的切除であり,GIST診療ガイドライン第4版では,腫瘍破裂を回避した完全切除を原則とし,系統的リンパ節郭清は行わず,臓器機能温存手術を目指すことを推奨している3).腹腔鏡下手術に関しては5 cm以上のGISTに対しても容認されているが,十二指腸に発生したGISTは,その部位の特殊性から腹腔鏡下手術の報告は少ない.術式はVater乳頭との位置関係が大きく影響し,切除範囲がVater乳頭に及ばない症例では局所切除術や十二指腸分節切除術が行われる.局所切除では漿膜側から腫瘍を牽引し,自動縫合器を用いて楔状に切除するlesion lifting法が有効である4).腫瘍の大きさや部位によって,自動縫合器をかけるマージンが得られない場合には十二指腸全層切除後に縫合閉鎖する報告も多い5).また,切除範囲がVater乳頭に及ぶ症例では膵頭十二指腸切除術が選択されるが,長期予後や合併症発生率で局所切除に劣るとされ,可能なかぎり臓器機能温存手術を目指すべきである6)

近年では,十二指腸腫瘍に対して腹腔鏡・内視鏡合同十二指腸局所切除術(laparoscopy and endoscopy cooperative surgery for duodenal tumor;以下,D-LECSと略記)によって,内視鏡下に切除ラインの粘膜・粘膜下層を切離した後に,腹腔鏡下に腫瘍を切除することで,腫瘍を過不足なく,短い手術時間で切除した報告も散見される7).自験例も,腫瘍がVater乳頭に近接していたため,切除ラインの決定が非常に重要と考え,術前の予定術式としてはD-LECSを選択した.腹腔鏡下に腫瘍の同定が困難であれば,内視鏡下での切除を検討する予定であったが,粘膜下腫瘍であり,腹腔鏡下に比較的容易に同定できたため,内視鏡的切除は施行せず,腹腔側から切除を行った.特に術中内視鏡を併施することで,腫瘍の切除ラインとVater乳頭との距離を確認しながら,十二指腸内部から適切な切除ラインを設定できる点は,安全な手術の遂行に有用であった.また,縫合中も十二指腸の過度な狭窄が生じていないことを確認できるだけでなく,縫合後に送気することで縫合不全の有無を術中に評価でき,術後合併症の軽減に寄与すると考えられた.ただし,本術式は腹腔鏡下に腫瘍の辺縁やVater乳頭からの位置関係が不明な場合,D-LECSへの切り替えが必要であるため,術中の内視鏡医の立ち合いが不可欠である.今回は内視鏡下に腫瘍切除を行っていないが,内視鏡下の観察は切除ラインの決定や,安全な手術遂行に重要な役割を果たしていたと考えられた.また,十二指腸は解剖学的に複雑で,周囲に重要な臓器が多く存在するため,腹腔鏡下切除を安全に行うには高度な技術が要求され,術者の経験や施設の技術力が手術の成功に大きく影響する.そのため現状では,熟練した医師や適切な施設での実施が推奨されると考える.今後,腹腔鏡手術や内視鏡手技の向上やロボット手術の導入などによって,症例と経験が蓄積され,標準的な治療法として確立されることが期待される.

医学中央雑誌で1903年から2024年1月の期間で「十二指腸」,「GIST」,「腹腔鏡」(会議録を除く,本文あり),PubMedで1950年から2024年1月の期間で「duodenal GIST」,「laparoscopy」をキーワードに検索した結果,十二指腸GISTに対する腹腔鏡下手術の本邦報告例は自験例を含めて23例であった(Table 14)5)7)~26).性別は男性12例,女性11例で,年齢は21~85歳(平均60歳)であった.原発部位は下行脚が8例と最多で,球部5例,下十二指腸角3例,水平脚2例,上行脚2例,上十二指腸角1例,空腸曲1例と続いた.大きさは12~60 mm(平均28 mm)で,管外発育型が15例,管内発育型が7例であった.術式は管外発育型15例のうちlesion lifting法8例,全層切除5例,分節切除1例であり,管内発育型7例のうちlesion lifting法1例,全層切除4例,分節切除2例が施行されていた.Lesion lifting法はいずれも自動縫合機で切離されていた.全層切除9例のうち4例はD-LECSで切除され,閉鎖方法は体腔内縫合6例,自動縫合器による閉鎖が3例であった.分節切除は自動縫合器を用いた機能的端々吻合2例とRoux-en-Y法1例で再建されていた.十二指腸下行脚に発生したGISTに対して腹腔鏡下に切除された症例のほとんどは解剖学的にアクセスしやすいVater乳頭対側に位置しており,Vater乳頭付近に発生したGISTに対して腹腔鏡下で局所切除した報告はUmemotoら18)の1例のみであった.Umemotoら18)は下行脚を膵頭部から剥離し,自動縫合器で十二指腸分節切除を施行した後に,Roux-en-Y法で再建していた.本症例のようにVater乳頭付近の腫瘍を腹腔鏡下に全層切除した後に体腔内縫合した症例は検索しえたかぎり,自験例のみであった.

Table 1 Reports of laparoscopic surgery for duodenal GISTs in Japan (including our case)

No. Author Year Age/Sex Location Maximum diameter (mm) Growth pattern Operation Closure method (reconstruction) Operative time (min) Blood loss (g) Postoperative complication Hospital stay (days) GIST risk
1 Ogihara8) 2004 61/F D1 25 extraluminal n.d. n.d. n.d. n.d. n.d. n.d. n.d.
2 Taketsuka5) 2009 45/F D2-ls 45 extraluminal wedge resection closure by linear cutter 97 a little none POD7 low
3 Yoshimura9) 2009 66/F IDF-ls 45 extraluminal lesion lifting 114 65 none POD16 low
4 Kameyama4) 2009 24/M D1 15 intraluminal lesion lifting n.d. n.d. none POD8 very low
5 Sekino10) 2010 53/M D1 20 intraluminal wedge resection intracorporeal suture closure 229 a little none POD9 low
6 Nagasako11) 2011 58/F D2-ls 35 extraluminal lesion lifting 197 a little none POD13 low
7 Sakon7) 2011 59/F D1 15 intraluminal wedge resection (D-LECS) intracorporeal suture closure 116 n.d. none POD8 n.d.
8 Sekino12) 2011 73/M D4 20 extraluminal lesion lifting 380 30 none POD9 low
9 Ohi13) 2013 59/M D2-ls 35 intraluminal wedge resection (D-LECS) closure by linear cutter 186 <10 none POD5 low
10 Nagao14) 2014 75/M D2-ls 20 extraluminal wedge resection (D-LECS) intracorporeal suture closure 296 10 none n.d. low
11 Moriya15) 2014 46/F D4 60 extraluminal wedge resection closure by linear cutter 270 25 none POD8 moderate
12 Ishikawa16) 2015 60/M D3 40 intraluminal segmental resection duodenojejunostomy (FEEA) 238 75 none POD10 low
13 Moon17) 2016 65/M IDF-ls 30 extraluminal lesion lifting 173 50 none POD14 low
14 Umemoto18) 2017 69/F D2-ps 15 intraluminal segmental resection duodenojejunostomy (Roux-en-Y) 270 5 none POD9 very low
15 Inoue19) 2018 60/M D2-ls 25 intraluminal wedge resection intracorporeal suture closure 208 20 none POD23 low
16 Yasuda20) 2019 75/F SDF-aw 28 extraluminal lesion lifting 144 5 none POD6 low
17 Miyazawa21) 2020 21/F DJF 55 extraluminal segmental resection duodenojejunostomy (FEEA) 272 a little none POD13 high
18 Suzuki22) 2020 49/F D3 12 extraluminal lesion lifting 152 a little none POD7 very low
19 Hagihara23) 2021 74/F D2-ls 13 extraluminal lesion lifting 64 a little none POD11 very low
20 Fujinaka24) 2021 69/M D2-ls 22 extraluminal wedge resection intracorporeal suture closure 91 a little none POD10 low
21 Kato25) 2021 70/M D1 25 extraluminal lesion lifting 61 a little none POD7 low
22 Shinke26) 2023 85/M n.d. n.d. n.d. n.d. n.d. 644 100 none POD42 n.d.
23 Our case 65/M IDF-ps 22 extraluminal wedge resection intracorporeal suture closure 312 0 none POD14 low

GIST, gastrointestinal stromal tumor; D1, 1st portion of duodenum; D2, 2nd portion of duodenum; D3, 3rd portion of duodenum; D4, 4th portion of duodenum; SDF, superior duodenal flexure; IDF, inferior duodenal flexure; DJF, duodenojejunal flexure; ls, lateral side; ps, pancreatic side; aw, anterior wall; D-LECS, laparoscopy and endoscopy cooperative surgery for duodenal tumor; FEEA, functional end-to-end anastomosis; POD, postoperative day; n.d, not described.

自験例のような膵臓側に発生した十二指腸GISTでは膵頭十二指腸切除術が考慮される.しかしながら,GISTは一般にexpansive growthを呈すため,丁寧な剥離操作で周囲組織から剥離できることが多い27).自験例では術前検査で膵臓と広く接する一方で,境界は比較的明瞭であったことから,腫瘍と膵頭部を慎重に剥離することで膵頭十二指腸切除術を回避した臓器機能温存手術が可能であったと考えた.術中に剥離が困難であれば,腫瘍被膜損傷のリスクを考慮して,開腹術や膵頭十二指腸切除術に移行する方針として,腹腔鏡下十二指腸局所切除術を施行した.本術式では正確な剥離操作と縫合が必要であり,腹腔鏡下の手術に習熟した外科医の技術が必要不可欠と思われる.Vater乳頭部に近接した十二指腸GISTに対する本術式はいまだ本邦での報告がなく,機能温存の面においても非常に有効であると考えられた.

下十二指腸角膵臓側に発生したGISTに対して,腹腔鏡下十二指腸局所切除術を施行しえた1例を経験した.本術式は低侵襲で,臓器機能温存に非常に有効であったと考える.

利益相反:なし

 文献
 

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