青年期に発症した宿便による狭窄型閉塞性大腸炎に対し結腸亜全摘術を施行した1例

壷井 邦彦; 庄野 容子; 李 悠; 岡村 昌彦; 水上 陽; 伊藤 鉄夫; 太田 秀一; 野山 裕揮; 竹井 雄介; 吉澤 明彦; 足立 幸人

doi:10.5833/jjgs.2019.0073

Abstract

症例は15歳の女性で，腹痛と嘔吐を主訴に受診した．CTにて直腸，S状結腸に便塊，口側腸管に著明な拡張，液貯留を認めた．下部消化管内視鏡を洗腸しながらS状結腸に進めると，粘膜は紫黒色に変化していた．宿便性閉塞性大腸炎，結腸虚血と診断し，緊急開腹した．結腸に斑状の色調不良域を認めたが，術中内視鏡を併用した洗腸にて改善し，全結腸を温存して双孔式回腸人工肛門を造設した．術後は集中治療を行い，全身状態は改善した．第25病日，第85病日の透視下内視鏡検査で，右側横行結腸の高度狭窄と，左側横行結腸から下行結腸の鉛管状変化を認めた．不可逆性の結腸狭窄と判断し，第103病日に結腸亜全摘術を施行した．肉眼的，病理組織学的に虚血性大腸炎と一致していた．第138病日に回腸人工肛門閉鎖術を施行し，学業に復帰した．宿便による閉塞性大腸炎の本邦報告例は，自験例を含めて20例とまれであり，自験例は最年少の報告である．

Translated Abstract

A 15-year-old adolescent girl was transported to our hospital because of abdominal pain and vomiting. Abdominal CT showed coprostasis in the rectum and the sigmoid colon. The small and large intestine were markedly extended and filled with content fluid. Colonoscopy with intestinal lavage showed the mucosa of the sigmoid colon turning purplish or blackish. Under the diagnosis of stercoral obstructive colitis with colonic ischemia, emergency laparotomy was performed. The colon was studded with spotty ischemic changes. Removal of feces and irrigation in the colon with intraoperative colonoscopy improved the mucosal appearance. Total colon was preserved and diverting ileostomy was performed. Intensive care after surgery improved her general status. Colonoscopy with enema on day 25 and day 85 showed severe stenosis at the right side of the transverse colon and the lead-pipe appearance from the left side of the transverse colon to the descending colon. Irreversible colonic stenosis was suspected, and subtotal colectomy was performed on day 103. The resected colon was compatible with ischemic colitis by the naked eye and histopathologically. After ileostomy closure on day 138, she returned to her school life. We report the youngest case of stercoral obstructive colitis in Japan with a literature review of 20 cases.

はじめに

閉塞性大腸炎は，大腸の閉塞部より口側の腸管粘膜に発生する非特異的炎症性疾患であり，原因の大部分は大腸癌である^1)～5)．宿便による閉塞性大腸炎は，高齢者や精神疾患の既往のある患者に散見されるが，若年で発症した症例の報告はほとんどない．青年期に発症した宿便による閉塞性大腸炎に対し，回腸人工肛門造設術を施行し，約3か月後に結腸狭窄に対し結腸亜全摘術を施行した1例を経験した．本邦における宿便による閉塞性大腸炎の最年少例であり報告する．

症例

患者：15歳，女性

主訴：腹痛，嘔吐

既往歴：特記すべきことなし．

現病歴：元来排便習慣に問題はなかったが，5日前より便秘となった．1日前，急激な腹痛があり救急搬送された．CTにて便秘症の診断となり，下剤を処方され帰宅した．第1病日，腹痛の増悪と頻回の嘔吐を認め再受診した．

入院時現症：身長158 cm，体重50 kg，BMI 20.0 kg/m²，体温37.4°C，苦悶様顔貌．血圧108/57 mmHg，呼吸数33回/分，脈拍数146回/分・整．腹部は平坦だが緊満感，圧痛を認めた．腫瘤や筋性防御，腹膜刺激症状は認めなかった．

血液検査所見：白血球数の著明な増加と，CRPの上昇がみられた．脱水，血液濃縮所見がみられた．動脈血液ガス分析では，乳酸値の上昇と塩基過剰の低下を認め，代謝性アシドーシスと考えられた（Table 1）．

Table 1 Laboratory data on admission

Hematology		Cre	0.6 mg/dl
WBC	27,000/μl	Na	132 mEq/l
RBC	632×10⁴/μl	K	4.4 mEq/l
Hb	18.3 g/dl	Cl	99 mEq/l
Ht	50.3%	HbA1c	5.6%
Plt	25.6×10⁴/μl	CRP	1.12 mg/dl
Biochemistry		Coagulation
TP	7.4 g/dl	PT	19.7 sec
Alb	4.2 g/dl	APTT	41.4 sec
GLU	174 mg/dl	Arterial blood gas (under nasal O₂ 2 l/min)
AST	24 IU/l	pH	7.372
ALT	14 IU/l	PaO₂	159 mmHg
LDH	222 IU/l	PaCO₂	33.0 mmHg
T-Bil	1.0 mg/dl	SBE	−5.6 mmol/l
CK	115 IU/l	HCO₃⁻	18.7 mmol/l
BUN	21.8 mg/dl	Lac	2.7 mmol/l

腹部単純X線写真所見：結腸にガスと便塊を認めた（Fig. 1）．

Fig. 1

Abdominal X-ray showed coprostasis in the sigmoid colon and gas in the descending colon.

腹部CT所見：直腸からS状結腸に便塊の貯留を認め，口側の結腸，小腸に著明な拡張，液貯留がみられた．拡張した腸管には造影効果を認めた．横行結腸に浮腫性壁肥厚を認めた．中等量の腹水を認めた（Fig. 2）．

Fig. 2

a. Abdominal CT showed coprostasis in the rectum and the sigmoid colon. b. The small and large intestine were markedly extended and filled with content fluid. The extended intestine showed contrast enhancement. Edematous wall thickening of the transverse colon were seen. Ascites was found.

下部消化管内視鏡検査所見：直腸に便塊が貯留していたが，水洗，吸引しながらS状結腸の拡張腸管まで到達した．S状結腸以深の結腸粘膜は紫～黒色に変化していた（Fig. 3）．

Fig. 3

Colonoscopy showed the mucosa of the sigmoid colon turning purplish or blackish.

以上の所見より，宿便による閉塞性大腸炎，結腸虚血と診断した．結腸壊死が危惧され，同日緊急開腹手術を行った．

手術所見①：腹部正中切開にて開腹した．腹腔内には黄色透明の腹水を多量に認め，吸引除去した．悪臭はなかった．S状結腸から直腸に硬便を触知した．口側結腸に虚血変化と思われる斑状の色調不良域を認めた．右側横行結腸での色調変化が最も高度であったが，穿孔や壁の脆弱化は認めなかった（Fig. 4a）．結腸壁在動脈の拍動は視認できた．虫垂よりカテーテルを挿入し，生理食塩水5 lにて腸管洗浄を行った．術中内視鏡を行い粘膜面の観察を行うとともに，洗浄水，宿便を吸引した．これにより結腸の色調は改善し（Fig. 4b），温存可能と判断した．右下腹部に双孔式回腸人工肛門を造設した．手術時間は127分であった．

Fig. 4

a. The colon was studded with spotty ischemic changes. The ischemic change at the right side of the transverse colon was conspicuous. No perforation or wall fragility was seen. b. Removal of feces and irrigation in the colon with intraoperative colonoscopy improved the mucosal appearance.

術後経過：術後は敗血症性ショックとなり，カテコラミン投与や人工呼吸管理などの集中治療を要したが，第4病日に気管内チューブを抜管，第5病日に集中治療室を退室した．第25病日に透視下下部消化管内視鏡検査を行った．横行結腸にびまん性の炎症性変化が残存しており，易出血，全周性の粘膜脱落を認めた（Fig. 5a）．右側横行結腸は狭窄が強く，内視鏡は通過できなかった．アミドトリゾ酸ナトリウムメグルミン液にて造影を行ったところ，右側横行結腸に高度の狭窄，左側横行結腸から下行結腸にかけて鉛管状の変化を認めた（Fig. 5b）．この時点での回腸人工肛門の閉鎖は不可能と判断，時間経過による改善に期待し，第35病日に退院した．第85病日，再度透視下下部消化管内視鏡検査を行った．右側横行結腸は前回と同様に狭窄が強く，内視鏡は通過できなかった．左側横行結腸から下行結腸までは軽度の狭窄と点状出血を認めた（Fig. 6a）．アミドトリゾ酸ナトリウムメグルミン液による造影では，右側横行結腸の著明な狭窄，左側横行結腸から下行結腸までの軽度の狭窄，鉛管状変化を認めた（Fig. 6b）．自然経過による改善は困難と判断し，第103病日に結腸亜全摘術を施行した．

Fig. 5

a. Colonoscopy on day 25 showed diffuse inflammation which involves hemorrhagic changes and mucosal deciduation in the entire circumference of the transverse colon. b. Meglumine sodium amidotrizoate enema on day 25 showed severe stenosis at the right side of the transverse colon, through which the scope could not pass. The lead-pipe appearance from the left side of the transverse colon to the descending colon was seen.

Fig. 6

a. Colonoscopy on day 85 showed the mucosal petechial hemorrhage from the left side of the transverse colon to the descending colon. b. Meglumine sodium amidotrizoate enema on day 85 still showed severe stenosis at the right side of the transverse colon, through which the scope could not pass. Mild stenosis and the lead-pipe appearance from the left side of the transverse colon to the descending colon remained.

手術所見②：術中内視鏡を行ったところ，右側横行結腸狭窄部は通過せず，肛門側は腹膜翻転部まで粘膜襞の消失，点状出血を認めた．全結腸を授動し，上行結腸から直腸S状部まで腸間膜を腸管沿いに処理して切除した（Fig. 7）．上行結腸断端と直腸断端を機能的端々吻合で再建した．回腸人工肛門は温存した．手術時間は204分であった．

Fig. 7

Intraoperative colonoscopy could not pass through the severe stenosis at the right side of the transverse colon (1). Mild stenosis and the lead-pipe appearance from the left side of the transverse colon to the descending colon remained (2). Mucosal fold disappeared from the transverse colon to the level of the peritoneal reflection (3). Subtotal colectomy and anastomosis were performed. Diverting ileostomy was preserved (4).

摘出標本肉眼所見：切除結腸は55 cmで，右側横行結腸にあたる口側から20 cmから30 cmの領域で腸管壁の硬化，肥厚による強い狭窄を認めた．全体にわたって粘膜の敷石状変化が認められた（Fig. 8a）．

Fig. 8

a. The resected specimen was 55 cm in length. Severe stenosis due to sclerotic change and wall thickening at the region 20–30 cm from the proximal margin, which corresponds to the right side of the transverse colon was seen (*). Cobblestone appearance spread throughout the mucosa of the specimen. b. Histopathologic examination of the stenotic region shows mucosal erosion (1), regenerative atypical glands (2), hemorrhage (3), lymphatic follicle (4), and submucosal fibrosis (5), which are compatible with ischemic colitis after a long time course.

病理組織学的検査所見：狭窄部を中心に粘膜のびらん，再生性異型腺管，出血，リンパ濾胞の形成，粘膜下組織の線維化を認めた（Fig. 8b）．時間経過のある虚血性大腸炎に伴う変化と考えられた．明らかな血管病変は認められなかった．

術後経過②：第138病日に回腸人工肛門閉鎖術を施行した．その後は良好に経過し，排便習慣も問題なく，学業に復帰した．

考察

閉塞性大腸炎の疾患概念は，1945年にKremen¹⁾の腫瘍に合併した報告例が最初であり，1964年にGlotzerら²⁾によりobstructive colitisとして確立された．Glotzerら²⁾は癌による閉塞性大腸炎を定義しており，その項目は①炎症および潰瘍が閉塞部の口側に存在すること，②閉塞部の肛門側の粘膜は肉眼的にも組織学的にも正常であること，③組織学的に癌と炎症部が明確に境されていること，④非特異的炎症であり，アメーバ性および潰瘍性大腸炎の所見を認めないこと，である．自験例は癌によるものではないが，①，②，④についてはGlotzerら²⁾の定義と一致していた．閉塞性大腸炎の要因はほとんどが大腸癌によるものである．癌以外の閉塞起点としては，憩室炎，軸捻転，Hirschsprung病，ヘルニア，吻合部狭窄，虚血性狭窄などがあるが，宿便によるものはまれである^3)～5)．

医学中央雑誌で1964年から2019年5月までの期間で「閉塞性大腸炎」に「宿便」，「糞便」あるいは「便秘」のキーワードを加えて会議録を除く報告例を検索したところ，調べえたかぎり自験例を含めて20例の報告があった（Table 2）^6)～23)．年齢は15歳から84歳で自験例が最も若く，中央値は73歳であった．男女比は8：12で女性が多かった．20例中15例で2日以内に緊急手術が，そのうち自験例を除く14例で結腸切除術が施行され，うち2例に在院死がみられた．残る5例では内視鏡や摘便などで保存的治療を行われていたが，うち2例で5日目以降に緊急手術が行われていた．渡辺ら¹⁷⁾の1例は，自験例と同様若年のため結腸温存が望まれた症例で，第17病日に横行結腸人工肛門を造設されたが，術後5日目に結腸壊死，穿孔に至り拡大結腸右半切除術が施行されていた．渡辺ら¹⁷⁾はその反省から，粘膜面の虚血性変化を評価するため，術中内視鏡も考慮すべきと述べている．閉塞性大腸炎は，閉塞部から離れた部位に生じ，漿膜面よりも粘膜面において虚血性変化が広範囲であることから，結腸温存の判断，切除範囲の判断は容易ではない．実際，初回手術後に追加切除を行った症例が渡辺ら¹⁷⁾の1例と自験例を含めて4例あった．自験例でも術後敗血症を来しており，リスクの高い症例では，初回手術で結腸亜全摘術を施行するという選択肢も考慮される．自験例以外の3例の追加切除は，結腸壊死や穿孔による緊急手術で，狭窄による待機切除例は自験例のみであった．自験例では，術中内視鏡による粘膜面の観察，腸管洗浄と回腸人工肛門造設により，結腸壊死には至らず急性期の結腸温存が可能であった．術中内視鏡は，腸管洗浄や宿便の除去を行うことができ，さらに粘膜面の観察もできることから，閉塞性大腸炎の手術の際に有用である．一方，手術を施行せず保存的に加療した症例は，川田ら¹²⁾，吹田ら¹⁹⁾，藤ら²³⁾によるものの3例があり，いずれも内視鏡あるいは摘便により症状は改善し，結腸は温存されていた．自験例では，当初の閉塞性大腸炎による虚血が高度であったこと，回腸人工肛門造設により結腸が使用されなかったことなどが，不可逆的な狭窄への進行に関与した可能性がある．口側に双孔式人工肛門を造設した場合は，肛門側へのグルタミン，食物繊維，オリゴ糖含有粉末清涼飲料投与なども検討の余地がある．

Table 2 Reported cases of obstructive colitis due to coprostasis in Japan

No.	Author	Year	Age	Sex	Localization of obstruction	Treatment	Duration to operation from admission (days)	First operation procedure	Additonal resection	Duration to additional resection from first operation (days)	Cause of additional resection	Outcome	Cause of death	Duration to death from admission (days)
1	Fukuda⁶⁾	1996	51	F	rectum	emergent operation	0	total colectomy, ileectomy, jejunectomy				dead	aspiration pneumonia	157
2	Ubukata⁷⁾	2003	51	F	sigmoid colon	emergent operation	0	sigmoidectomy	descending colectomy, ileectomy	10	necrosis	alive
3	Maniwa⁸⁾	2003	73	M	rectum	emergent operation	1	sigmoidectomy				alive
4	Moriwaki⁹⁾	2006	60	F	rectum	emergent operation	1	right hemicolectomy	sigmoidectomy	1	necrosis, perforation	alive
5	Tanemura¹⁰⁾	2008	81	F	sigmoid colon	emergent operation	0	extensive left hemicolectomy				alive
6	Takashima¹¹⁾	2009	79	M	left-sided colon	emergent operation	2	left hemicolectomy				alive
7	Kawata¹²⁾	2011	80	F	rectum	stool extraction						alive
8	Yamashita¹³⁾	2011	80s	M	rectum	stool extraction	5	sigmoidectomy				alive
9	Sunagawa¹⁴⁾	2011	69	M	sigmoid colon	emergent operation	0	left hemicolectomy				alive
10	Mizukami¹⁵⁾	2013	69	F	rectum	emergent operation	0	subtotal colectomy				alive
11	Yamade¹⁶⁾	2014	72	F	sigmoid colon	emergent operation	0	subtotal colectomy				dead	multiple organ failure	5
12	Yamade¹⁶⁾	2014	84	F	sigmoid colon	emergent operation	0	subtotal colectomy				alive
13	Watanabe¹⁷⁾	2014	35	F	descending colon	laxative, enema	17	transverse colostomy	extensive right hemicolectomy	5	necrosis, perforation	alive
14	Kagawa¹⁸⁾	2015	63	F	sigmoid colon	emergent operation	1	subtotal colectomy				alive
15	Fukita¹⁹⁾	2015	73	M	rectum	colonoscopy						alive
16	Mori²⁰⁾	2015	78	M	descending colon	emergent operation	1	descending colectomy				alive
17	Ebihara²¹⁾	2015	70	M	rectum	emergent operation	0	left hemicolectomy				alive
18	Akita²²⁾	2018	80	M	rectum	emergent operation	0	total colectomy				alive
19	Fuji²³⁾	2018	81	F	sigmoid colon	colonoscopy						alive
20	Our case		15	F	rectum	emergent operation	0	ileostomy	subtotal colectomy	102	stenosis	alive

閉塞性大腸炎は，腸管内圧上昇による腸管壁血流障害や腸管壁の攣縮による腸管壁の虚血が主な発生機序とされている．また，動脈硬化や血管攣縮などによる虚血も関与しており，虚血性大腸炎と臨床的，画像的，病理学的に同一で，一過性型，狭窄型，壊死型に分類される²⁴⁾．自験例では，初回手術時には一過性型である可能性に期待し結腸温存を選択したが，時間経過で狭窄型へ至ったものと考えられる．一過性型と狭窄型は可逆性の病変であるとされているが，自験例では約3か月の経過でも狭窄は改善せず，不可逆であると判断し結腸切除を行った．病理組織学的には虚血性大腸炎と同一の所見であった．

虚血性大腸炎の好発部位は，上腸間膜動脈と下腸間膜動脈の分水界領域である脾彎曲部付近と，下腸間膜動脈と内腸骨動脈の臨界点の2か所とされている²⁵⁾．一方，宿便による閉塞性大腸炎の好発部位についてまとまった報告はない．前述の19例は全てが左側結腸の閉塞であったが，切除範囲は結腸全摘，亜全摘が6例，S状結腸切除が4例，結腸左半切除が4例，下行結腸切除が2例，結腸右半切除が2例あり，病変が広範囲で多岐にわたって存在する傾向にあることが示唆された．自験例では右側横行結腸での狭窄が最も高度で，左側横行結腸から下行結腸まで鉛管状の変化を認めた．初回手術時の所見でも右側横行結腸での虚血が最も高度であり，結腸狭窄に至った要因と考えられる．自験例は既往のない若年者であり，病理組織学的にも虚血の原因となるような血管病変は認めなかった．右側横行結腸での虚血が最も高度であった原因として，血管病変によるものは考えにくく，腸管内圧上昇による腸管壁血流障害が主と考えられる．しかし，なぜ閉塞部と離れた結腸に最も強い虚血が起こるのか，その機序は不明で大変興味深い．閉塞性大腸炎の閉塞解除後の自然経過につき，どのような症例のどのような部位が狭窄に至るのか，さらなる症例の蓄積が待たれる．

本邦での宿便による閉塞性大腸炎の過去の報告は，検索しえたかぎり渡辺ら¹⁷⁾の35歳が最年少であったが，今回，我々は15歳という青年期に発症した極めてまれな1例を経験した．本邦における最年少の報告である．また，温存した結腸が狭窄に至る一連の経過や，狭窄型閉塞性大腸炎の病理組織学的所見を得ることができた貴重な1例であった．3度の手術を要したが，患者は学業に復帰し，排便習慣も問題なく，通常通りの生活を送っている．

利益相反：なし

文献

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