症例は56歳，女性．前日よりの腹痛を主訴に当院を受診し，肝嚢胞の診断で入院となった．入院後より38℃台の発熱が出現し，白血球数・CRPの上昇を認めた．腹部CT・MRIより最大径21cmの巨大な感染性肝嚢胞と診断された．経皮経肝ドレナージが困難であり，手術目的で当科転科となった．転科後も炎症所見と腹部緊満が急激に増悪したため，緊急手術を施行した．開腹すると肝嚢胞は臍直上まで及んでいた．開窓術を行い，胆汁の漏出部を縫合閉鎖した．肝中央に巨大な欠損腔が出来たため，元来の形状となるように肝実質を縫合形成した．内容液の細菌培養は陰性であった．術後経過は良好で，術後21日目に退院した．術後４ヶ月目には，肝は良好な形態を呈した．感染性肝嚢胞と診断されてドレナージが困難な場合は，速やかに手術を行うべきである．また，開窓術後の著明な変形が危惧される場合には，縫合形成も考慮されるべきである．
