乳腺原発腺様嚢胞癌（adenoid cystic carcinoma）は特殊型に分類される稀な乳癌で，発生頻度は全乳癌の0.1％以下とされている．男性発生例はさらに稀であるが，今回われわれは，男性の乳腺原発腺様嚢胞癌の1例を経験したので報告する．症例は36歳の男性，左乳頭部の有痛性腫瘤を自覚し受診となった．乳腺超音波検査で左乳頭直下に径24mm大の血流亢進を伴う腫瘤を認めた．左乳腺炎症性腫瘤の画像診断であったが，疼痛が強いため切除生検を施行したところ，腺様嚢胞癌と診断された．全身検索ののち，定型的に左乳腺全切除術および腋窩リンパ節郭清を施行した．最終病期診断はpT2（24mm）pN0M0 stage IIAで，ER（-），PgR（-），HER2（-）のトリプルネガティブ乳癌であった．術後は特に補助療法を施行せず経過観察したが，18カ月までの間に再発は認めなかった．
