症例は63歳，男性．急性膵炎を疑われ当院を紹介受診した．CTで慢性膵炎を背景とした縦隔内膵仮性囊胞が疑われ，膵管造影で造影剤の囊胞内への膵管外漏出を認め診断確定に至った．内視鏡的経鼻膵管ドレナージ後に膵管ステントを内瘻化し，複数回の膵管ステント交換を行うことで膵管破綻部の自然閉鎖が得られ膵管ステントを抜去できた．縦隔内膵仮性囊胞の治療における内視鏡治療の有用性を，文献的考察を加え報告する．
A 63-year-old man with suspected acute pancreatitis was admitted to our hospital. Computed tomography revealed a mediastinal pancreatic pseudocyst with a background of chronic pancreatitis. Pancreatography showed extraductal leakage of contrast medium into the cyst, leading to the diagnosis. After endoscopic nasopancreatic drainage, the mediastinal pancreatic pseudocyst shrank; therefore, a pancreatic duct stent was placed. Multiple pancreatic duct stent exchanges were performed to achieve spontaneous closure of the pancreatic duct collapse and stent removal. Here, we report the usefulness of endoscopic treatment of mediastinal pancreatic pseudocysts and discuss the literature.
膵仮性囊胞は膵炎の合併症の１つとして知られ，腹腔内にみられるのが一般的であるが，稀に縦隔内へ進展する症例も報告される．以前は外科的治療が一般的であったが，近年は内視鏡的治療の有用性が報告されている．今回，内視鏡的膵管ドレナージにより治療し得た症例を経験したため，文献的考察を加えて報告する．
患者：63歳，男性．
主訴：胸やけ．
既往歴：虫垂炎．
家族歴：特記事項なし．
嗜好歴：喫煙20歳から20本/日，飲酒 純アルコール量57g/日を毎日飲酒，受診前日も同量を飲酒．
現病歴：X年４月から胸やけを自覚していた．症状改善せずX年５月に前医を受診し，CTで急性膵炎が疑われ当科を紹介受診した．
初診時現症：身長172.3cm，体重57.0kg，BMI 19.2kg/m2，意識清明，体温36.8℃，血圧143/92mmHg，脈拍98/分，SpO2 98％（room air）．腹部は平坦・軟で軽度圧痛あり．呼吸音正常．
血液生化学検査：WBC 7,700/μL，Hb 12.4g/dL，血清アミラーゼ 695U/L，膵型アミラーゼ 576U/L，CRP 5.76mg/dL，CEA 2.3ng/mL（正常値0-5ng/mL），CA19-9 14.6U/mL（正常値0-37U/mL），IgG4 115mg/dL（正常値11-121mg/dL）．
胸腹部造影CT所見：膵尾部の膵実質に石灰化を認め，近傍に仮性囊胞があり，膵背側から食道裂孔を介して縦隔内まで連続性を持って進展を認めた（Figure 1）．
胸腹部造影CT．
a：横断像．膵尾部に石灰化を認め（矢印），同部位近傍に仮性囊胞を認める（矢頭）．
b：横断像．膵尾部近傍の仮性囊胞は胃-食道近傍にまで拡がりを認める（矢印）．
c：横断像．仮性囊胞は縦隔内にまで拡がりを認める（矢印）．
腹部核磁気共鳴胆管膵管撮影（Magnetic resonance cholangiopancreatography：MRCP）所見：膵尾部の主膵管と仮性囊胞は交通している可能性が疑われ，膵液瘻が疑われた（Figure 2）．
腹部MRCP．
膵尾部から胃-食道近傍に拡がる仮性囊胞を認め（矢印），膵管と交通している可能性が疑われた（矢頭）．
入院後経過：以上より，慢性膵炎を背景とした，膵液瘻ならびに縦隔内膵仮性囊胞を疑い，内視鏡的逆行性胆管膵管造影（ERCP）での精査と内視鏡的経鼻膵管ドレナージ（Endoscopic naso-pancreatic drainage：ENPD）の方針とした．なお，ENPDによる膵管ドレナージが効果不良な場合は，超音波内視鏡下囊胞ドレナージ（Endoscopic Ultrasound-guided Cyst Drainage：EUS-CD）を次治療の選択肢として検討した．
ERCP１回目所見：第２病日にERCP１回目を施行した．膵管造影で，膵尾部主膵管から仮性囊胞内への造影剤の漏出を確認し，膵液瘻と診断した．主膵管造影剤漏出部が膵尾部のほぼ末端であり，漏出部近傍を先端としてENPDチューブ（5Fr straight，Through＆Pass，ガデリウス・メディカル）を留置した（Figure 3）．
ERCP1回目．
a：膵管造影像．膵尾部主膵管から囊胞内への造影剤漏出所見を認め（矢印），膵液瘻と診断した．
b：造影剤漏出部近傍を先端に5Fr ENPDチューブを留置した．
その後，血液検査は改善を認め，腹部症状の改善も認めた．そのためENPDチューブ留置後の経過観察目的にCTを再検した．
ERCP１回目後のCT所見：膵尾部-胃周囲の仮性囊胞は残存しているが，食道近傍の縦隔内膵仮性囊胞は縮小を認めた．
縦隔内膵仮性囊胞はまだ残存しているものの縮小傾向であり，臨床経過も良好なため，ERCPによる膵管ドレナージは有効と考えた．縦隔内膵仮性囊胞の増大時等はEUS-CDを次治療の選択肢と検討しつつ，ERCPでの膵管ドレナージを継続の方針とし，ENPDチューブを膵管ステントに内瘻化の方針とし，２回目のERCPを行った．
ERCP２回目所見：第11病日にERCPを施行した．膵管造影で膵尾部主膵管から仮性囊胞内への造影剤漏出は１回目と同様に認めた．漏出部近傍を先端として膵管ステント（5Fr 15cm，Harmo Ray，ハナコメディカル）を留置した．
ERCP２回目後の経過は問題なく，全身状態は安定したため退院とした．その後，ERCP２回目から約１カ月後に経過観察目的のため外来でCTを再検した．
ERCP２回目後のCT所見：膵尾部仮性囊胞と胃-食道近傍の縦隔内膵仮性囊胞は概ね消失した．
以上より膵液瘻・縦隔内膵仮性囊胞は改善傾向と判断した．ERCPによる膵管ドレナージで膵液瘻・縦隔内膵仮性囊胞の治療継続は可能と判断し，膵管造影で膵液瘻の状況確認ならびに膵管ステント交換目的に３回目のERCPを行った．
ERCP３回目所見：第51病日にERCPを施行した．膵管造影で膵尾部主膵管からの造影剤漏出は認めず，膵液瘻は改善し，膵管破綻部は閉鎖したと判断した．早期膵管ステント抜去による仮性囊胞再燃リスクを考え，２回目のERCPと同様の位置に膵管ステント（5Fr 12cm，Harmo Ray，ハナコメディカル）を留置した．なお．前回15cmの膵管ステントを留置したが，やや長めであったため，今回は12cmの膵管ステントとした．
その後も再燃なく経過し，次回のERCPで膵管造影の結果，造影剤漏出所見を認めなければ膵管ステント抜去の方針とした．
ERCP４回目所見：第114病日に４回目のERCPを施行した．３回目のERCPと同様に，膵管造影で膵尾部主膵管からの造影剤漏出は認めないため，膵管ステントは留置せずに処置終了とした．
その後，膵管ステント抜去から約９カ月後に最終CT評価をしているが，再燃なく経過している（Figure 4）．
膵管ステント抜去９カ月後の腹部造影CT．
a：横断像．以前の膵管破綻部付近の膵尾部に仮性囊胞の再燃所見を認めなかった（矢印）．
b：横断像．食道-胃近傍ならびに縦隔内にも仮性囊胞の再燃所見を認めなかった（矢頭）．
本症例はERCPによる膵管ドレナージのみで，膵液瘻・縦隔内膵仮性囊胞を治療し得たが，ENPDから膵管ステント初回内瘻化までの期間は９日だった．膵液瘻の消失が膵管造影で確認できたのは発症から49日後で，膵管ステントを抜去できたのは発症から114日後だった（Figure 5）．
臨床経過．
ENPDから膵管ステント内瘻化までの期間は９日だった．
膵液瘻の消失が膵管造影で確認できたのは発症から49日後だった．
膵管ステントを抜去できたのは発症から114日後だった．
膵仮性囊胞は急性膵炎，慢性膵炎，膵外傷後の合併症として生じるが，縦隔内にまで進展する縦隔内膵仮性囊胞は比較的稀である．縦隔内膵仮性囊胞は，膵管の破綻が膵後面におこり，漏出した膵液が後腹膜腔から食道裂孔や大動脈裂孔を通り縦隔内に流入して生じるとされる 1）．症状は腹痛・胸背部痛・呼吸困難・嚥下困難などであり 2），3），原因不明の胸水貯留を契機に診断に至ることもある 4）．縦隔内膵仮性囊胞の診断はCTやMRI，ERCPが有用であり，本症例もまず造影CTで膵尾部仮性囊胞の胃-食道近傍の縦隔内まで連続性を持った拡がりを指摘し，MRIで膵尾部主膵管と仮性囊胞の連続性を疑い，最終的にはERCPで膵管破綻・造影剤の囊胞内への漏出を確認し診断に至った．縦隔内膵仮性囊胞の治療は，以前は外科的治療が選択されることが多かったが 5）～7），近年では内視鏡的ドレナージの有用性が報告されている 3），8）～16）．「縦隔（mediastinal）」「膵仮性囊胞（pancreatic pseudocyst）」「内視鏡的治療（endoscopic treatment）」をキーワードに医学中央雑誌で1983年から2024年まで，PubMedで1979年から2024年までの報告を検索すると，会議録を除いた詳細を確認できる本邦からの報告として11件12症例を認めた（Table 1）．この内，11症例でERCPによる内視鏡的膵管ドレナージ，３症例でEUS-CD，１症例で外科的手術に移行している（重複あり）．
縦隔内膵仮性囊胞に対する内視鏡的治療施行例．
本症例のように，ERCP治療のみで縦隔内膵仮性囊胞が改善し，膵管ステントを抜去できた症例は２例のみであった．
縦隔内膵仮性囊胞の内視鏡的治療は，ERCPによる内視鏡的膵管ドレナージとEUS-CDに大別される．
内視鏡的膵管ドレナージのメリットは，膵管造影による造影剤漏出有無評価後に引き続いて治療を行えることや，囊胞が消化管と接していなくても施行可能なこと，膵管内圧の減圧と瘻孔部への膵液逆流防止により瘻孔部の自然閉鎖も期待できることが挙げられる 8）．一方，デメリットは囊胞と膵管との交通がなければ効果が得られないこと 17），膵管挿管困難症例では処置が行えないことである．
EUS-CDのメリットは囊胞と膵管との交通がなくても効果が期待できること，膵管挿管せずに処置が行えることの他に，治療効果が早く得られるため，迅速な感染コントロールを要する場面に効果的であること，囊胞による圧排症状が強い症例に効果的であること 3）が挙げられる．一方， デメリットは囊胞と消化管が接していないと処置困難なこと，膵管破綻部が大きい場合はEUS-CD単独での瘻孔閉鎖は期待しにくいこと 3），どこの施設でも処置可能ではない点が挙げられる．
本症例はMRIで膵管と囊胞との交通が疑われたことからERCPによる内視鏡的膵管ドレナージを選択した．
なお，膵液瘻に対する膵管ステントの留置位置に関して実臨床では判断に悩むことが多い．Telfordら 18）は膵液瘻に対する膵管ステントの留置位置について，膵管破綻部をブリッジするように，破綻部より上流膵管を先端に膵管ステントを留置することが治療成功に寄与すると報告している．瘻孔閉鎖を目指すという意味では理に適った選択肢である．本症例は膵管破綻部位が膵尾部末端のため，それより上流膵管は非常に細く留置困難と判断し破綻部位の近傍に留置とした．膵管ステント留置予定の膵管径が細い場合，ステントのサイズが太いと分枝膵管を塞ぎ新たな膵炎を発症し，逆効果となることも予想されるためである．また囊胞内にステントの先端を留置する選択肢もあったが，感染兆候が乏しく且つ瘻孔閉鎖を目指して破綻部近傍を先端にステントを留置とした．ドレナージチューブのサイズや先端留置位置は症例に応じて慎重に検討すべきと考える．
内視鏡的膵管ドレナージにはENPDと膵管ステント留置がある．既報 3），7）～11），13）～16）でも選択は様々であるが，チューブが閉塞した際に洗浄をすることで対処が可能なことや，ENPD造影も適宜可能なことから初回治療はENPDを行い，改善傾向を確認できた際に膵管ステントに交換する方が無難と考える．
囊胞が縮小し，膵管破綻部の閉鎖が確認できた際に膵管ステントの交換を続けるべきか，抜去すべきかは，既報 3），7）～11），13）～16）でも各施設様々な対応をしており，一定の見解を得られていない．当院では囊胞が縮小・消失し，膵管造影で膵管破綻部の閉鎖が確認できた場合，一度は膵管ステントを交換し，そこからさらに３-４カ月の地固め期間を経てもう一度膵管造影を行い，膵管破綻部の閉鎖を再度確認できた場合に膵管ステント抜去を１つの目安としている．本症例は患者の希望もあり抜去し，抜去後再燃なく経過している．患者に再燃リスクを十分説明をした上で同意を得られるのであれば，稀に致死的な合併症も起こり得るERCP治療を漫然と続けるのではなく，膵管ステントを抜去することも選択肢の１つと考える．また内視鏡的治療を含めた内科的治療にも限界はあり，内科的治療効果不良例や囊胞に伴う合併症併発例では，囊胞消化管吻合術や膵切除等，外科的治療への移行も常に念頭に置くべきである．
内視鏡的治療が有効であった縦隔内膵仮性囊胞の１例を経験したので，文献的考察を含め報告した．
本論文内容に関連する著者の利益相反：なし
