回盲弁lipohyperplasiaが誘因と考えられた回腸末端多発憩室炎の1例

Abstract

症例は83歳の男性で，虫垂切除術の既往があり，健康診断で便潜血陽性を指摘され当科を受診した．下部消化管内視鏡，注腸造影で回盲弁を基部とした30 mm大の腫瘤を認めた．生検の結果正常粘膜の所見で，lipohyperplasiaと診断し経過観察していたが，6か月後に再度便潜血陽性となり，便通異常，軽度の右下腹部痛が出現した．CTでは回盲部腫瘤はfat densityに描出され，回腸末端に多発憩室を認めた．回盲部lipohyperplasia，回腸末端憩室症の診断で手術を施行した．手術は腹腔鏡補助下で開始したが回盲部と後腹膜が瘢痕状に癒着しており，開腹移行し回盲部切除術を施行した．病理組織学的診断にて，lipohyperplasiaおよび回腸末端多発憩室と診断された．回腸末端多発憩室は回盲弁のlipohyperplasiaによって回腸末端部の内圧が高まり，そのために回腸憩室が生じたと考えられた．

はじめに

Meckel憩室以外の回腸憩室は極めてまれな疾患であり，通常は無症状であるが，憩室炎，穿孔，出血などを契機に診断されることが多い¹⁾．また，回盲弁lipohyperplasiaは，回盲弁の肥大により右下腹部痛，回盲部圧痛を呈する回盲部症候群の原因の一つと考えられおり，その組織学的概念は，回盲弁の粘膜下層に発生する脂肪織の増生とされている²⁾．今回，我々は回盲弁lipohyperplasiaが誘因と考えられた回腸末端多発憩室炎の1切除例を経験したので報告する．

症例

患者：83歳，男性

主訴：便潜血陽性，貧血，便通異常

家族歴：特記すべき事項なし．

既往歴：高血圧，2型糖尿病，前立腺肥大症，20歳時に虫垂炎手術．

現病歴：健康診断で便潜血陽性を指摘され，2010年6月に当院で下部消化管内視鏡検査を施行したところ，回盲部に長径約30 mmの有茎性のポリープを指摘された．生検の結果は正常粘膜で，肉眼形態的にlipohyperplasiaの診断となり経過観察となった．2010年10月にも便潜血陽性となり，徐々に貧血が進行し，更に便通異常，軽度の腹痛も自覚したため，2011年1月に精査加療目的で当科に入院した．

入院時現症：身長152 cm，体重63 kg，BMI 27.3，血圧138/68 mmHg，脈拍53回/分・整，体温36.8°C．眼瞼結膜に軽度貧血を認め，眼球結膜の黄染は認めなかった．腹部は軽度膨隆し，右下腹部に軽度の圧痛を認めた．腸音は正常であった．

入院時検査：Hb 10.5 g/dlと軽度の貧血を認めた．総コレステロール161 mg/dl，トリグリセリド134 mg/‍dlと高脂血症は認めなかった． CEA 3.5 ng/ml，CA19-9 6 U/mlと腫瘍マーカーは正常であった．胸部X線検査は異常陰影を認めなかった．

入院後経過：下部消化管内視鏡では回盲弁上唇に一致し，表面粘膜正常の軟らかい30 mm大の有茎性腫瘤を認めた（Fig. 1）．回盲弁より奥の回腸内へのファイバーの挿入は不可能であった．注腸造影検査でも，同部位に一致し回盲部に基部を有する有茎性の隆起性腫瘤を認めた．さらに，回腸末端部に多発憩室を認めた（Fig. 2）．腹部造影CTでは回盲部の腫瘤は造影効果をほとんど認めず，fat densityとして描出された（Fig. 3a）．また，回腸末端に多発する憩室を認めた（Fig. 3b）．出血と便通異常の原因精査のためにカプセル内視鏡を予定したが，便通異常が強くなり，腸閉塞となる危険性を考慮し中止した．以上より，回盲部lipohyperplasia，回腸末端憩室症からの慢性的な出血による貧血，便通異常の治療目的で，手術を施行した．

Fig. 1 

Colonoscopic findings show a 30-mm pedunculated polyp in the ascending colon. The polyp is attached to the ileocecal valve.

Fig. 2 

Barium enema shows a tumorous filling defect (arrow) at the ileocecal region and multiple diverticuli of the terminal ileum (arrowhead).

Fig. 3 

(a) Abdominal computed tomography shows a fat density mass adjacent to the thick ileocecal valve (arrowhead) in the ascending colon. (b) multiple diverticuli of the terminal ileum (arrowhead).

手術所見：腹腔鏡補助下回盲部切除術を予定し，手術を開始した．しかし，高度の慢性憩室炎の影響，あるいは以前の虫垂切除術の影響により瘢痕性の癒着を形成しており，後腹膜からの回盲部の授動が困難なため開腹手術へ移行し，回盲部切除術を施行した．

切除標本肉眼検査所見：肉眼的に回腸末端には多発憩室を認め，上皮下から漿膜下にかけて硬化性，結節性病変を認めた．回盲弁上唇を基部とした30 mm大の長大な有茎性ポリープを認め，回盲部の内腔の狭小化を認めた（Fig. 4）．

Fig. 4 

Macroscopic findings of the resected specimen show multiple diverticuli of the terminal ileum, nodule lesion accompanied with fibrosis between the submucosal layer and subserosal layer and a 30-mm pedunculated polyp based on the ileocecal valve. (arrows: diverticuli of the terminal ileum, arrowheads: diverticuli of the ascending colon).

病理組織学的検査所見：上行結腸，回腸に多発仮性憩室が認められ，漿膜下にも内腔が広がる複雑な憩室炎を認めた．一部peritonitisを伴う部分もあり，周囲に高度な炎症と繊維化を伴う結節性病変を認めた（Fig. 5a）．術前にlypohyperplasia疑いと診断された部位は，被膜を認めず，粘膜下層内の正常脂肪細胞の増生を生じており，lipohyperplasiaの所見であった（Fig. 5b）．

Fig. 5 

(a) Histological findings of the specimen show multiple diverticulitis of the terminal ileum, pseudodiverticula lacking muscularis, surrounded by chronic inflammation and fibrosis (H.E. ×40). (b) Microscopic appearance of the tumor of the ileocecal valve demonstrates a prominent component of mature adipose tissue in the submucosa (H.E. ×40).

術後経過：術後7日目に経口摂取を開始し，第25日目に退院し，現在外来にて経過観察中である．

考察

小腸憩室は十二指腸憩室・Meckel憩室を除けばまれな疾患であり，剖検頻度は0.006～1.3%で，全消化管憩室に占める割合は2.7%程度である¹⁾．多くは筋層を欠く仮性憩室であり，腸間膜付着側に発生する¹⁾．半数以上が多発性であり，Williamsら³⁾は単発と多発の割合を1：3と報告している．無症状で経過することが多いが，10%程度に合併症を認め，そのうち憩室炎が最も多い．その他の合併症として，出血，腸閉塞，穿孔，腸内細菌増殖による消化吸収障害，巨赤芽球性貧血などが報告されており，特に穿孔や大量出血例では致死率が高く，緊急手術が必要となる¹⁾．

一方回盲部lipohyperplasiaに関しては，現在までその成因に定説はない．腸管蠕動による物理的牽引⁴⁾や肥満者に多いことから全身脂肪沈着の部分現象⁵⁾，剖検例での検討から心臓の右心室や膵臓の脂肪沈着と相関する臓器特異的な脂肪沈着⁶⁾などが考えられている．また，反復する回腸の盲腸内への脱出により，回盲部組織が虚血に陥り，脂肪組織が増生し蓄積するとの仮説もみられる²⁾．

正確な発生頻度は不明であるが，本邦において文献的に詳細に報告された回盲弁lipohyperplasiaは，1983年から2011年までの期間で，「回盲弁」，「lipohyperplasia」をキーワードに医学中央雑誌で検索し，さらに関連文献より検索しえたかぎりでは自験例を含め20例のみであった（Table 1）^7)～22)．平均年齢は60.5歳（31～83歳），肥満の有無が明記されていた11例中肥満患者は9例であり，欧米と同様肥満を伴っている傾向がみられた．欧米では圧倒的に女性に多いとされているが，本邦では男女比は1.5：1と男性が多い傾向がみられた．

Table 1  Reported cases of lipohyperplasia of the ileocecal valve in the Japanese literature (1972–2011)

No.	Authors/ Year	Obesity	Age/Sex	Chief complaint	size* (mm)	X-ray or endoscopic Finding	CT	Biopsy Finding**	Therapy	Comorbid disease
1	Kirifuchi7) 1972	+	40/M	abdominal pain	ND	hypertrophy of the ileocecal valve	NE	NE	operation
2	Sagara8) 1980	+	61/F	abdominal pain, loose stool	30	subpedunculated	NE	—	operation
3	Motoki9) 1982	+	31/M	abdominal pain, fecal occult blood	[50×25]	hypertrophy of the ileocecal valve, redness, erosion	NE	—	operation
4	Hayashi10) 1983	–	67/F	fecal occult blood, diarrhea, epigastralgia	[53×35]	hypertrophy of the ileocecal valve	NE	NE	operation
5	Kabe11) 1985	+	56/F	abdominalpain, fecal occult blood	[40×30]	hypertrophy of the ileocecal valve	NE	—	operation
6	Kanamori12) 1989	+	71/F	constipation	16×12	subpedunculated, yellow	NE	—	ER
7	Kanamori12) 1989	+	71/F	constipation	11×9	subpedunculated, yellow	NE	—	ER
8	Kiyohara13) 1989	ND	69/F	abdominal pain	10	pedunculated, yellow	fat dencity	—	operation	divertilulosis (A)
9	Kiyohara13) 1989	ND	58/M	fecal occult blood	ND	hypertrophy of the ileocecal valve	fat dencity	NE	operation
10	Kiyohara13) 1989	ND	58/M	melena	ND	hypertrophy of the ileocecal valve	fat dencity	—	operation
11	Katayama14) 1992	ND	74/F	abdominal pain	[40×40]	hypertrophy of the ileocecal valve, yellow	fat dencity	—	operation	ileus, diverticluosis (A)
12	Goto15) 1996	ND	58/M	no complaint	30×30	pedunculated, yellow	NE	—	operation	divertilulosis (A)
13	Ikeda16) 1996	ND	56/M	melena	[50×40]	hypertrophy of the ileocecal valve	fat dencity	NE	operation	Ileum carcinoid
14	Takagi17) 1998	+	74/F	abdominal pain	ND	hypertrophy of the ileocecal valve	fat dencity	NE	operation	rectal cancer
15	Sato18) 2003	ND	59/M	abdominal pain	ND	hypertrophy of the ileocecal valve	fat dencity	NE	operation	perforation fo diverticulosis (A)
16	Goda19) 2004	–	73/M	fecal occult blood	130×35	pedunculated, redness, erosion	NE	—	ER	divertilulosis (A)
17	Okubo20) 2006	ND	49/M	abdominal pain, vomiting	40	hypertrophy of the ileocecal valve	NE	—	operation	divertilulosis (V)
18	Ota21) 2008	+	31/M	vomiting	ND	hypertrophy of the ileocecal valve	NE	—	operation	ileus, ileocecal ulcer
19	Fujikawa22) 2008	ND	71/M	abdominal pain	30	subpedunculated	fat dencity	NE	operation	cecal cancer
20	Our case	+	83/M	abdominal pain, loose stool, fecal ‍occult blood	30×15	pedunculated	fat dencity	—	operation	divertilulosis (A) (I)

*size [ ]: including ileocecal valve, **biopsy finding-: normal mucosa, ND: not described, NE: not examined, ER: endoscopic resection, (A): ascending colon, (V): ileocecal valve, (I): ileum end.

臨床症状は，腹痛（60%），便潜血陽性（30%）の順に多かった．20例中8例は回盲弁肥大の所見に腹痛を伴い回盲弁症候群を来していると考えられた．欧米の報告同様に，本邦においても回盲弁lipohyprerplasiaが回盲部症候群の原因の一つとして重要であると思われた．

自験例を含め，憩室を併存した7症例のうち4例は亜有茎性～有茎性の形態を呈していた．そのうち，憩室が上行結腸に存在するものが6例，回盲弁に存在するものが1例であった．上行結腸に加え，回腸末端の憩室を併存した症例の報告は自験例が初めてであった．自験例は，長い茎を有する回盲弁のlipohyperplasiaが先に形成され移動を繰り返し，回盲弁が機械的に閉塞された際に回腸末端部の内圧が高まり，回腸憩室が生じたという可能性が考えられた²³⁾．さらに，それに引き続く，回腸末端多発仮性憩室の炎症による腸管壁の肥厚が原因と考えられる回腸末端全体の内腔狭小化が認められ，ますます回腸末端部の内圧が高まったと推察された．また，多発憩室の炎症が，出血，便通異常の主原因となっていたと推察された．

診断に関しては，CTが施行された9病変全てがfat densityとして描出されていた．脂肪腫（lipoma）との最終的な鑑別は，組織学的所見に委ねられることになるが，内視鏡下生検と比較し，術前診断には有用であると思われた．その他，EUSや体外エコーなどの超音波検査では，脂肪組織の存在により高エコー像を呈し，診断に有用との報告もある^16)18)19)．

近年，大腸内視鏡検査は広く普及し，さらに内視鏡的治療器具の開発やEMR，ESDなどの手技の向上は目覚ましく，20例中3例は内視鏡的に切除されていた．Lipohyperplasiaは良性の病変であり，本症例においても内視鏡的切除の適応を考慮したが，回盲弁より口側の回腸が内視鏡的に観察が困難であり，CTで回腸末端に多発憩室を認め便通異常の症状が出現していたことから，回腸末端も切除範囲に含む回盲部切除を術式として選択した．腹腔鏡手術で手術を開始したが，回腸末端部周囲の炎症が強く，後腹膜と瘢痕による強固な癒着を形成し授動が困難であり，尿管損傷などの危険を避けるために開腹手術に移行せざるをえなかった．切除標本では回腸末端の慢性憩室炎により回腸内腔が非常に狭くなっている部位も認められたため，lipohyperplasiaだけでなく回盲部を一括切除したことにより，腹痛，便通異常などの術前の症状が消失したと思われた．

大腸内視鏡の普及により，今後回盲部lipohyperplasiaの報告例の増加が予想される．回盲部lipohyperplasiaを認めた際には，回盲部に慢性憩室炎などの炎症疾患が存在する可能性を念頭において検索し，適切な治療方法を選択する必要があると考えられた．

利益相反：なし

文献

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