閉塞性黄疸を伴う経皮的ラジオ波焼灼後横隔膜ヘルニア肝臓嵌頓の1例

Abstract

症例は49歳の男性で，肝細胞癌（hepatocellular carcinoma；以下，HCCと略記）に対して前医で経皮的ラジオ波焼灼術（radiofrequency ablation；以下，RFAと略記），および肝動脈化学塞栓療法を複数回施行されていた．経過中に黄疸（T-bil 16.2 mg/dl）および肝右葉に多発する腫瘤性病変を認め，精査加療目的に当科紹介となった．胸腹部造影CTにおいて，再発HCC以外に萎縮・変形した肝右葉は胆囊および横行結腸，十二指腸とともに右胸腔内に脱出し，横隔膜ヘルニアを認めた．また，肝内胆管拡張を認めたため閉塞性黄疸と診断し，内視鏡的経鼻胆道ドレナージにより減黄を行った．減黄後に右横隔膜ヘルニア，再発HCCに対して肝右葉切除術，ヘルニア修復術を同時施行した．RFA後に横隔膜ヘルニアを来し，閉塞性黄疸を来すほどの肝臓嵌頓は極めてまれである．

Translated Abstract

The patient was a 49-year-old man with a history of several treatments for hepatocellular carcinoma by radiofrequency ablations and transcatheter arterial chemoembolization. He was admitted to our hospital with obstructive jaundice (T-bil 16.2 mg/dl) and he had multiple tumors in the right hepatic lobe. A CT scan showed that the right hepatic lobe, colon, small intestine and duodenum were elevated into the right pleural cavity, and dilatation of the intrahepatic bile duct was revealed. After reduction of jaundice by endoscopic nasobiliary drainage, right lobectomy was performed for recurrence of hepatocellular carcinoma and simultaneous repair of diaphragmatic hernia. The present case is an extremely rare report of incarcerated diaphragmatic hernia with obstructive jaundice after radiofrequency ablation.

はじめに

肝細胞癌（hepatocellular carcinoma；以下，HCCと略記）に対する経皮的ラジオ波焼灼術（radiofrequency ablation；以下，RFAと略記）は低侵襲な治療と考えられており，局所の治療効果が高く，安全な治療法として広く普及している¹⁾．RFAの主な合併症としては，出血，肝膿瘍，播種などが挙げられ，その他隣接臓器への熱損傷で起こりうる胆管損傷，腸管穿孔，横隔膜損傷などの合併症も報告されている²⁾．今回，我々はRFA後に併発した横隔膜ヘルニアによる肝臓嵌頓により閉塞性黄疸を来した極めてまれな症例を経験したので報告する．

症例

症例：49歳，男性

主訴：心窩部痛，皮膚黄染

現病歴：前医にて6年前と4年前に肝S8のHCCに対してRFAを施行され，1年前にHCC再発（S5，7，8）に対して肝動脈化学塞栓療法を施行されていた．今回，心窩部痛および皮膚黄染を認め，前医を受診したところ肝右葉のHCC再発と閉塞性黄疸を疑われ，当科紹介となった．

既往歴：B型肝炎，高血圧症

来院時現症：身長166.3 cm，体重64.2 kg，体温36.9°C，血圧114/69 mmHg，脈拍90回/分，SpO₂ 96%（room air）であった．腹部は平坦・軟で，圧痛は認めなかった．全身の皮膚黄染を認めた．

血液・生化学検査所見：T-Bil 16.2 mg/dl，AST 45 U/l，ALT 55 U/l，ALP 733 U/l，γ-GTP 1,759 U/l，と肝胆道系酵素の上昇を認めた（Table 1）．

Table 1  Laboratory data on admission

WBC	4,530/μl	Alb	4.0 g/dl
RBC	3.75×106/μl	ALP	733 U/l
Hb	13.6 g/dl	γ-GTP	1,758 U/l
Ht	38.4%	T-Bil	16.2 mg/dl
Plt	15.9×104/μl	BUN	13 mg/dl
		Cr	0.61 mg/dl
PT	84.4%	Na	140 mEq/l
PT-INR	1.08	K	4.2 mEq/l
APTT	35.5 sec	Cl	104 mEq/l
		CRP	0.11 mg/dl
AST	45 U/l
ALT	55 U/l	AFP	3.7 ng/ml
LDH	140 U/l	PIVKA-II	19 mAU/ml

胸部単純X線検査所見：右横隔膜は著明に挙上し，挙上したスペースに消化管ガス像の存在が認められた（Fig. 1）．

Fig. 1 

Chest X-ray showed marked elevation of the right diaphragm.

胸腹部造影CT所見：右横隔膜は挙上し，肝右葉および胆囊，横行結腸，十二指腸が一塊となって右胸腔内に脱出していた．脱出した肝臓の肝内胆管は拡張しており，肝右葉には径10～15 mmの早期濃染病変を3か所認め，肝細胞癌再発が疑われた（Fig. 2）．

Fig. 2 

(a, b) A CT scan showed that the right hepatic lobe, colon, small intestine and duodenum were elevated into the pleural cavity, and the intrahepatic bile duct and portal vein were crooked (arrow). (c, d) Three recurrence lesions of hepatocellular carcinoma were detected in the right hepatic lobe.

内視鏡的逆行性胆管造影（endoscopic retrograde cholangiography；ERC）所見：肝右葉の後区域枝は分岐部で途絶し，造影されない状態であった．胆道系には腫瘍など胆管狭窄を来す病変は認めなかった．造影検査後，左肝管に内視鏡的経鼻胆道ドレナージ（endoscopic nasobiliary drainage；以下，ENBDと略記）を留置した（Fig. 3）．

Fig. 3 

Endoscopic retrograde cholangiography (ERC) showed obstruction of the posterior segment branch of the intrahepatic bile duct (arrow). There was no tumor in the intrahepatic bile duct.

経過：横隔膜ヘルニア嵌頓による閉塞性黄疸と診断し，安静および絶食，ENBDを行い，黄疸は2週間ほどで改善した．初診から手術まで，呼吸状態は安定しており，心窩部痛と黄疸以外の他の症状も認めなかった．横隔膜ヘルニア，再発肝細胞癌の術前診断で肝切除術，ヘルニア修復術を予定した．肝切除に関しては，腫瘍が肝門部で門脈右枝に接していたため，肝右葉切除が必要と考えられた．Child-Pugh分類はA，ICGR15分値10.9%と肝予備能は保たれており，術前に行った肝容量解析では，肝右葉切除後の残肝容量が48.1%であり，耐術可能と判断した．

手術所見：開腹し腹腔内を観察すると，右横隔膜に12×8 cm程のヘルニア門を認め，肝右葉，胆囊，上行～横行結腸，小腸が一塊となって右胸腔内に脱出していた．肝右葉は嵌頓しているため腹腔内還納は容易ではなく（Fig. 4a），横隔膜を一部切開した後，脱出した臓器を腹腔内に還納した．腸管の色調は良好であった．肝右葉切除を施行した後に（Fig. 4b），ヘルニア門は2-0非吸収性モノフィラメント糸を用いて単結節縫合で閉鎖した．

Fig. 4 

(a) The right hepatic lobe was elevated into the pleural cavity and incarcerated in the diaphragmatic hernia. (b) The hernia orifice (arrows) was repaired after right lobectomy.

術後，胆汁漏を併発したが，経皮的ドレナージとENBDにて軽快し，術後63日目に転院となった．

考察

RFAによる合併症には，出血や膿瘍，播種などの他に，肝臓に隣接した臓器の損傷があり，Mulierら²⁾によると，その例として胃や十二指腸，横行結腸，横隔膜などの損傷が報告されている．また，同著者らによる集計では，肝腫瘍に対してRFAを施行した3,670例のうち，合併症による死亡率は0.5%で，全体の合併症発生率は8.9%であった．このうち横隔膜損傷の発生率は5例（0.1%）であったと報告されている．横隔膜ヘルニア発生の機序としては，この横隔膜損傷（特に熱損傷）により横隔膜に脆弱な部分が生じ，肝硬変に伴う肝萎縮の進行による解剖学的変化や腹水貯留，腹圧，機械的負荷など，種々の要因が加わって遅発性に発生するものとされている．

RFA後の横隔膜ヘルニアは，医学中央雑誌で1964年から2018年12月の期間で「ラジオ波焼灼術」，「横隔膜ヘルニア」，PubMedで1950年から2018年12月の期間で「radiofrequency ablation」，「diaphragmatic hernia」をキーワードにそれぞれ検索した結果，自験例を含めて31例^3)～30)の本邦報告例（会議録を含まない）を認めた（Table 2）．症状としては腹痛を呈した症例が20例と最も多く，その他，8例に嘔吐，8例に呼吸困難を認めた．また，病態としては胸腔内に結腸や小腸が嵌頓して，イレウスや腸管穿孔を発症した報告例がほとんどであった．

Table 2  Reported cases of diaphragmatic hernia after radiofrequency ablation for hepatocellular carcinoma

No.	Author	Year	Age	Sex	Tumor location	Time from RFA (month)	Organs of incarceration	Repair procedure	Approach	Outcome
1	Koda3)	2003	61	F	S6, 8	13	colon	Suture	open	dead
2	Kawai4)	2005	84	M	S8	13	small intestine	Conservative	—	dead
3	Shibuya5)	2006	72	M	S4, 8	18	small intestine	Suture	—	alive
4	Murakami6)	2007	65	M	S8	13	small intestine	Suture	open	dead
5	Takeuchi7)	2007	73	M	S4	14	colon	Suture	open	unknown
6	Tomonaga8)	2007	59	M	S8	18	small intestine	Conservative	—	dead
7	Tomonaga8)	2007	76	M	S6	26	colon	Conservative	—	alive
8	Kondo9)	2008	48	M	S6	8	small intestine	Suture	open	alive
9	Kurosaki10)	2008	78	F	S8	12	small intestine	Suture	open	dead
10	Sakabe11)	2008	75	M	S4, 7, 8	10	colon	Suture	open	alive
11	Watanabe12)	2009	67	F	S5, 8	6	small intestine	Suture	open	alive
12	Nawa13)	2010	50	M	S8	20	colon	Suture	open	alive
13	Yamagami14)	2011	71	F	S7	9	colon	Conservative	—	alive
14	Kunimitsu15)	2012	83	F	S6	21	small intestine	Suture	open	alive
15	Kawaoka16)	2013	76	M	S5, 8	3–20	colon	Suture+Mesh	laparoscopy	alive
16	Tanaka17)	2013	80	F	S6	12	colon	Suture	laparoscopy	alive
17	Tajima18)	2013	86	M	S5, 8	19	colon	Suture	open	alive
18	Watanabe19)	2013	65	M	S5, 7	36	colon	Mesh	laparotomy	alive
19	Watanabe19)	2013	73	F	S7, 3, 1, 4	24–84	small intestine	Suture	thoracotomy	alive
20	Nakamura20)	2014	81	M	S4, 8	18	small intestine	Suture	open	alive
21	Nomura21)	2014	62	M	S8	96	colon	Suture	laparoscopy	alive
22	Matsunaga22)	2014	81	F	S8	15	colon	Suture	open	alive
23	Saito23)	2015	81	M	S5, 8	30–50	small intestine	Suture	open	dead
24	Akiyama24)	2015	81	F	S2, 4, 5, 6	39	stomach	Suture	laparoscopy	alive
25	Okude25)	2016	77	F	S7, 8	11	small intestine, colon	Suture	laparoscopy	alive
26	Hanada26)	2016	49	M	S8	8	colon	Suture	laparoscopy	alive
27	Abe27)	2016	72	F	S5, 8	15	colon	Suture	open	alive
28	Hata28)	2016	76	M	S8	2–72	small intestine	Suture	open	alive
29	Imamura29)	2017	49	M	S5, 8	60–108	colon	Suture+Mesh	laparoscopy	alive
30	Aoyama30)	2018	60	M	S5, 8	113	colon	Suture+Mesh	open	alive
31	Our case		49	M	S8	79	liver, gallbladder, colon	Suture	open	alive

本症例では，肝S8に対する複数回のRFAにより，熱損傷によって脆弱化した横隔膜に欠損を生じた後，それが経時的に拡大し，最終的に肝右葉が嵌頓するまでに至ったものと推察され，また，治療後の萎縮・変形した肝臓が右胸腔内に嵌頓したことにより肝内胆管が屈曲，狭窄して，閉塞性黄疸を来したと思われた．肝臓嵌頓を伴う横隔膜ヘルニアは極めてまれな病態であり，先天性横隔膜ヘルニアや外傷性横隔膜ヘルニアの報告例の中には肝臓嵌頓を伴う症例を認めるものの^31)～33)，RFA後の横隔膜ヘルニアにおいてはこれまで報告はなく，本症例が本邦初めての報告である．

文献的にはRFA施行後から横隔膜ヘルニア発症までの期間は中央値で15か月であり，2か月で発症したとする報告から113か月で発症したとする報告もある．Curleyら³⁴⁾は，RFA後30日以内に発生する合併症を前期合併症，それ以降に発生する合併症を後期合併症とし，RFAを施行した608例について分析している．この報告によると，前期合併症を43例（7.1%）に認め，後期合併症を15例（2.3%）に認めており，治療後1か月以上経過しても合併症の発生には注意すべきであるとしている．

治療法としては，手術を施行した26例のうち22例は単純縫合閉鎖術を行っており，4例はメッシュによる閉鎖術が施行されていた．単純縫合閉鎖術を施行した症例の中では2例にヘルニアの再発を認め，いずれも再手術でメッシュを用いた閉鎖術が行われていた．また，近年では腹腔鏡下もしくは胸腔鏡下でのアプローチが多く報告されており，花田ら²⁶⁾は術後の腹水貯留や肝不全を考慮すると，鏡視下での低侵襲手術が有用であると報告している．一方，保存的加療が選択された4例のうち2例は経過観察の後に退院となっていたが，その他の2例では全身状態不良のため手術適応とされず，最終的に敗血症や肝不全により死亡していた．基礎疾患として慢性肝炎や肝硬変を伴っている症例が多く，経過中に致死的な経過をたどった報告もあることから，できるかぎり早期の診断と外科的治療が必要と思われる．本症例は，閉塞性黄疸と再発HCCを伴う症例であったが，速やかに減黄を行い，かつ厳格な術前評価を行ったことで，安全に手術を遂行することが可能であった．

RFA治療後は，遅発性の横隔膜ヘルニア発生を念頭に置き，癌再発の有無とともに長期にわたる慎重な経過観察が求められる．RFA治療後の横隔膜ヘルニアは本症例のように閉塞性黄疸を来すような嵌頓例もあり，早期のヘルニア修復術を考慮する必要がある．

利益相反：なし

文献

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