症例
長期経過にて増大した無症候性盲腸静脈型血管腫の１例
2023 年 65 巻 7 号 p. 1239-1244
詳細
2023 年 65 巻 7 号 p. 1239-1244
症例は67歳男性．７年前に便潜血陽性で精査CSを施行し盲腸血管性病変を指摘された．今回，他疾患精査で行ったCSにて，盲腸の病変は７年前より明らかに増大していた．無症状ではあったが，今後の出血などのリスクを考え，手術を施行した．手術標本の病理所見は海綿状血管腫の所見が病変の一部にみられるが，大部分は血管中膜に豊富な弾性線維と平滑筋を有する拡張性の静脈からなる静脈型血管腫を呈していた．結腸の血管腫は発生頻度が少なく，報告はあるもののほとんどは血便などの症状を有し，組織学的には海綿状血管腫の病変である．今回われわれは，無症状のうちに増大していた，組織型も稀である盲腸静脈型血管腫の症例を経験したので報告する．
A 67-year-old man underwent CS for evaluation of positive results on fecal occult blood tests 7 years prior to presentation. CS revealed a cecal submucosal tumor, suspicion of hemangioma. At the current visit, we performed CS for detailed evaluation of other diseases. The submucosal tumor detected 7 years earlier was clearly increased. The patient was asymptomatic; however, surgery was performed to avoid the risk of future bleeding. Histopathological evaluation of the surgical specimen showed a cavernous hemangioma in a part of the resected lesions; however, most lesions were venous hemangiomas, which consisted of dilated veins accompanied by abundant elastic fibers and smooth muscle in the vascular media. A venous hemangioma can be considered a type of venous malformation; therefore, in recent years, the expression venous malformation is commonly used to refer to venous hemangiomas. Some studies have reported colonic hemangiomas; however, their incidence is low. Histopathologically, these lesions represent cavernous hemangiomas, which are discovered in patients with symptoms, such as rectal bleeding. We report a case of a histopathologically rare variant of growing cecal venous hemangioma in an asymptomatic patient.
結腸血管腫は稀な疾患であり，大部分が海綿状血管腫と診断されているが，その他の病型は更に稀である．結腸血管腫の多くは下血や血便といった出血症状を主訴とするが 1）～4），内痔核による出血や治療中の潰瘍性大腸炎による症状と誤認され，正確な診断が遅れることも多い 3）．今回われわれは他の部位の大腸疾患精査にて，増大傾向が確認された結腸静脈型血管腫を切除した１例を経験した．結腸血管腫の７年の経過の前後の変化を確認できた報告はなく，文献的考察を加えて報告する．
67歳男性．
主訴：特記すべきことなし．
家族歴：特記すべきことなし．
既往歴：高血圧，慢性閉塞性肺疾患，高尿酸血症，虫垂炎術後，大腸憩室炎．
現病歴：７年前に便潜血陽性精査の大腸内視鏡（CS）検査を施行し，盲腸血管性病変を指摘され血管腫疑いで手術を勧められたが，無症状であったため経過観察を希望された．４カ月前にS状結腸憩室炎となり当院入院加療を行った．その際に施行した腹部CT検査でも盲腸血管腫を疑う病変が指摘された．憩室炎軽快退院後に外来にてCSを行うと，７年前に指摘された病変が明らかに増大していた．今後，出血や通過障害が起こりうる可能性について説明を行ったところ，手術を希望されたため入院となった．
入院時現症：身長179cm，体重83kg，栄養状態良好，意識清明，体温36.1℃，血圧158/90mmHg，脈拍84/min整，腹部は平坦軟，眼瞼結膜に貧血認めず．
血液生化学所見：Hb 13.9g/dlと貧血は認めず，その他の血液検査所見にも特記すべき異常所見は認められなかった．
CS検査所見（７年前）（Figure 1）：盲腸に赤色と青色の粘膜面の色調変化を伴うなめらかな粘膜下腫瘍様の隆起性病変あり．静脈瘤ならびに血管腫疑いの診断にて生検は施行せず．
７年前のCS写真．盲腸に青色の粘膜色調変化を伴うなめらかな粘膜下腫瘍様の隆起性病変あり．隆起部分の一部粘膜に赤色変化を認める（矢頭）．
腹部CT所見（Figure 2）（左：造影前，右：静脈相）：盲腸に石灰化を伴う腫瘤様壁肥厚あり（矢印）．内部には不整な脈管様構造がみられ，造影後は静脈相で最も造影効果が強くみられた（矢印）．
腹部CT所見．
a：造影前．
b：静脈相．
盲腸に石灰化を伴う腫瘤様壁肥厚あり．内部には不整な脈管様構造がみられる（矢印）．造影後は静脈相に最も強い造影効果がみられる．
CS検査所見（１カ月前）（Figure 3）：前回と同様赤色と青色の粘膜面色調変化を伴う分葉状隆起性病変であったが，前回７年前と比較し明らかに増大していた．虫垂入口部は同定できなかった．
今回のCS写真．前回と同様赤色と青色の粘膜面色調変化を伴う分葉状隆起性病変あり．前回と比較し増大傾向あり．虫垂入口部は同定できず．
手術所見：腹腔鏡下で手術を行った．虫垂炎術後であり，盲腸近傍は腹壁と癒着していた．回盲部が授動されると漿膜が一部暗赤色に変化した盲腸が視認された．腹腔内のその他の観察範囲内には血管腫は認められなかった．鏡視下で右半結腸を後腹膜より授動した後に小開腹をおいて病変部を体外に誘導した．病変部を含む回盲部を切除し，機能的端端吻合で再建して手術を終了した．手術時間は２時間55分，出血量は10mlであった．
摘出標本肉眼所見：盲腸に腸管内腔に突出するような35×22mmの表面平滑で一部顆粒状の暗赤色調の隆起性病変が認められた．
病理組織学的検査所見（Figure 4）：拡張を示す大小の血管が粘膜下層から筋層を中心に，漿膜まで増殖して認められた．内視鏡でみられた青色隆起部分の粘膜固有層は正常であったが，赤色隆起部分では毛細血管に拡張性の変化（teleangiectasia）を認めた．形態的に海綿状の構造を示すが，大部分の血管は壁に種々の程度で平滑筋の増殖を伴う静脈の形態を示し，部分的に毛細血管の形態を示す拡張性の血管の増殖も認められた．Elastica van Gieson（EVG）染色にて定型的な海綿状血管腫を示す部分も一部にみられるが，大部分が血管壁に黒色調の弾性線維と黄色調を示す平滑筋を有する拡張性の静脈からなっていた．以上により静脈型血管腫と診断した．
病理組織学的所見．
a：ルーペ像．主として粘膜下層〜筋層に拡張性の血管が増生して認められ，形態的には海綿状構造を示す．
b：病変辺縁の青色隆起部分．粘膜固有層はほぼ正常．増生血管はやや壁の肥厚した中等大の静脈を示唆する像が認められる（×40）．
c：病変中央の赤色隆起部分．粘膜固有層の毛細血管に拡張性の変化（teleangiectasia）を認める（赤矢印）．粘膜下層～筋層には病変辺縁と同様の増生血管が認められる（×40）．
d：増生血管のEVG染色（×100）．
e：中膜の黒色線維は弾性線維，黄色調細胞は平滑筋細胞（赤矢印）（×400）．
術後経過：術後腸管麻痺による腸閉塞がみられたが，保存的治療で改善し，術後15日目に退院した．
血管腫は一般的には皮膚及び皮下にみられ，消化管に発生することは少ない．消化管血管腫は消化管腫瘍のうち0.05％を占めるとされており 5），発生部位としては小腸（40％），胃（30％），大腸（25％）と報告されている 6）．血管腫の病因は明らかでないが，一般的には中胚葉より形成された先天的病変であると考えられており 7），その増大は内皮細胞の増殖と体血管系との吻合によるものとされている 4）．
消化管の血管性病変はKaijserらの１）多発性静脈拡張症，２）海綿状血管腫，３）単純性毛細血管腫，４）血管腫症の分類が頻用されている 8）．これらの中では海綿状血管腫が大部分を占め，最も一般的な形態とされている 9）．しかし本症例のような稀な静脈型血管腫は上記の分類には含まれていない．また，血管奇形に関する主要な国際学会であるInternational Society for the study of Vascular Anomalies（ISSVA）による分類においては，血管やリンパ管が増殖した病態は「血管性腫瘍」と「血管奇形」に分けて考えている．「血管奇形」では，異常を認める部位に応じて「毛細血管奇形（Capillary malformation）」，「リンパ管奇形（Lymphatic malformation）」，「静脈奇形（venous malformation）」，「動静脈奇形（Arteriovenous malformation）」，「動静脈瘻（Arteriovenous fistula）」と分類している．この分類においては前述した海綿状血管腫，静脈型血管腫はまとめて「静脈奇形（venous malformation）」に分類される 10）．しかし実際の診断においては，病理組織学的所見によりこれらの分類から更に細分化されることになる 11）．
静脈型血管腫は，成人四肢の皮下や深部軟部組織に好発し 12），四肢に広がると当該四肢の萎縮を伴う 13）．前述した海綿状血管腫との混合型を呈する場合もある 14）．病理学的には平滑筋で構成される薄い血管壁に囲まれた広い内腔を持つ静脈から形成され，海綿状血管腫と比較し血管の密度，拡張の程度が様々であり間質中に弾性線維もしくは弾性線維束及び平滑筋の増生がみられる点が特徴である 14），15）．
大腸に発生した静脈型血管腫は非常に稀である．医学中央雑誌にて大腸，結腸，血管腫をキーワードに1990年から2020年までを検索した限りでは他に４件の報告があったが 3），11），16），17），盲腸静脈型血管腫の症例はなかった．またMedlineではcecum，venous，malformationをキーワードに1992～2022年までを検索した結果では盲腸静脈型血管腫は１例の報告がみられたのみであり 18），報告例としては本邦では初となると思われる（Table 1）．
結腸静脈型血管腫報告例．
大腸血管腫のCS所見は，暗赤色その他の色調を呈する表面平滑な粘膜下腫瘍であることが多く，診断は比較的容易である 1），2）．症例によってはポリープ状であったり，色調変化のない粘膜下腫瘍であったりすることもあり，診断が難しい場合もあり得るが，生検は出血の原因となり時に手術治療を要するため避けるべきである 19）．診断はその肉眼的形態や，鉗子での圧迫で陥凹するcushion sign，CT所見などを総合的に判断してなされているのが現状である．静脈型血管腫の報告例をみても，肉眼的形態は海綿状血管腫同様様々であり 3），11），16），17），内視鏡所見からは両者の鑑別は困難であると考えられる．
大腸血管腫の治療に関しては，血便などの症状があっても絶食補液等で軽快した報告もある 20）．しかし血管腫自体が自然に消失したとの報告はない．一旦症状が軽快しても血便などの症状を反復したり，増大傾向が認められたりして外科的に切除されることが多い 21）．血管腫自体は良性であるため，完全切除後の予後は良好であると思われるが，多発や残存があれば再燃も認められることがある 14）．血管腫は多様な形態を有するため，術前精査にて病変の広がりとともにresectabilityや適応の評価，過不足のない術式の選択が重要である 22）．
結腸静脈型血管腫の報告例では１例を除き 1）腹痛や下血などの症状を伴っていたが，本症例は血管腫自体による症状はなく，７年前のCS検査目的は便潜血精査であった．その後も明らかな消化管出血はなく，今回はS状結腸憩室炎がみられたため念のための精査を行った．盲腸の観察において血管腫は７年前と比較し明らかな増大傾向が確認されたため，インフォームドコンセントを得た上で手術を行う方針となった．病理学的所見では結腸では稀な静脈型血管腫であった．非常に稀な疾患ゆえに切除後の経過を観察した報告はなく，更なる症例の集積が必要と考えられる．
長期経過にて増大傾向を認めた無症候性の盲腸血管腫の１切除例を経験した．結腸血管腫自体が稀であるが，本症例は組織型も更に稀である静脈型血管腫であったため報告した．
本論文内容に関連する著者の利益相反：なし
