症例は45歳女性で，4年前に第2子を出産後，肛門膣間に疼痛を伴う硬結を自覚していた．最近疼痛が増悪してきたため当科受診した．肛門膣間右側に分娩時の会陰切開痕を認め，直下に可動性のない径4cmの硬結を触知した．会陰部痛は月経周期に付随していた．CA125が高値を示し，MRI（T2WI）では低信号の腫瘤の内部に点状の高信号域を認めた．生検にて会陰部子宮内膜症と診断した．腫瘍が肛門括約筋に広く浸潤していたため，肛門機能を温存した腫瘍全摘は困難と判断．45歳と閉経に近く挙児希望がないことより，ホルモン療法を選択した．治療開始半年後のMRIでは明らかに腫瘍の縮小を認め，CA125も著減し，会陰部痛も消失した．会陰部異所性子宮内膜症はまれな疾患であるが，肛門診察で遭遇する可能性がある疾患である．本症例が非典型的なMRI所見を呈したこともあり，会陰部子宮内膜症のMRI所見についても考察する．
