術前検査で間葉系腫瘍を疑い腹腔鏡下胃局所切除術を施行した胃hamartomatous inverted polypの1例

磯辺 太郎; 秋葉 純; 橋本 宏介; 木崎 潤也; 的野 吾; 衣笠 哲史; 青柳 慶史朗; 矢野 博久; 赤木 由人

doi:10.5833/jjgs.2014.0103

Abstract

症例は26歳の男性で，心窩部痛を主訴に近医を受診した．上部消化管内視鏡検査で胃穹窿部の粘膜下腫瘍を指摘され当科紹介となった．超音波内視鏡検査にて第3層内に不均一なエコーレベルの腫瘤を認め，内部に小さな低エコー域の混在を認めた．超音波内視鏡下穿刺吸引生検を行ったところ，平滑筋への分化を伴う非上皮性腫瘍が疑われ，胃内視鏡ガイド下に腹腔鏡下胃局所切除術を施行した．切除標本では，異型のない粘膜上皮が粘膜筋板の介在を伴い内反するように粘膜下層を主体に見られた．これらの所見より胃hamartomatous inverted polypと診断した．

はじめに

Hamartomatous inverted polyp（以下，HIPと略記）は粘膜下に異所性に腺管の増生を認め，胃内腔に膨張性に発育してポリープ状の形態を示す病変である¹⁾．今回，我々は胃粘膜下腫瘍像を呈し，平滑筋への分化を示す間葉系腫瘍を疑い腹腔鏡下胃局所切除術を施行した胃HIPの1例を経験したので，若干の文献的考察を加え報告する．

症例

患者：26歳，男性

主訴：心窩部痛

既往歴：特記すべき事項なし．

家族歴：特記すべき事項なし．

現病歴：上記主訴で近医を受診し上部消化管内視鏡検査所見にて胃粘膜下腫瘍を指摘され当消化器病センター紹介受診となった．

入院時現症：眼瞼結膜に貧血なし，眼球結膜に黄疸なし．皮膚や口腔粘膜に色素沈着なし．毛髪・爪甲異常なし．

入院時検査所見：血液・生化学検査異常なし．血液腫瘍マーカーCEA，CA19-9正常．抗ヘリコバクターピロリIgG基準値以下．

上部消化管内視鏡検査所見：穹隆部大彎後壁側に約20 mmのbridging foldを有する球状の粘膜下腫瘍様病変を認めた．頂部は花弁状に開口していたが，内部より明らかな粘液漏出などはなかった．鉗子触診ではやや硬い印象であった（Fig. 1）．狭帯域光観察（NBI：narrow image）を併用した拡大内視鏡検査では陥凹部と周辺隆起に腺窩間部の開大した不整のない粘膜模様を認めた．

Fig. 1

Upper gastrointestinal endoscopy showed an elevated lesion covered with normal mucosa. Erosion and depression were observed at the top of the lesion.

超音波内視鏡検査（endoscopic ultrasonography；以下，EUSと略記）所見：第3層内に不均一なエコーレベルの腫瘤を認めた．腫瘤は頂部にて表面に露出しているように見え，また一部に小さな低エコー域の混在を認めた．筋層との連続性なし．これらの所見では異所性胃腺が疑われた（Fig. 2）．

Fig. 2

Endoscopic ultrasonography showed a tumor with a clear border and a small hypoechoic lesion in the third layer of the gastric fundus.

EUS下穿刺吸引生検組織所見：標本内に明らかな上皮組織は見られず，短紡錘形から卵円形の細胞が密に見られ，これらの細胞は免疫組織化学染色でα-SMA（+），CD34（–），S100（–），c-kit（–）で，介在するmast cellにc-kitが陽性を示した（Fig. 3）．

Fig. 3

Microscopy of the fine needle aspiration biopsy specimen. A: HE stain; B: α-smooth muscle actin (+) expression.

以上より，術前診断は平滑筋腫などの平滑筋への分化を伴う非上皮性腫瘍が疑われたが，組織量が少なく確定診断に至らず，本人・家族の希望および確定診断をつけるために，2013年10月10日腹腔鏡下胃局所切除術を施行した．

手術所見：胃内視鏡を挿入して胃粘膜下腫瘍を確認．穹隆部を脱転し，腫瘍直下を鉗子で把持挙上した．ENDO GIAで仮閉鎖し，胃内視鏡で噴門部と腫瘍の噛込みがないことを確認後fireした．再度胃内視鏡で確認しつつENDO GIAを挿入し胃を楔状に切離した．

切除標本所見：腫瘤表面は正常粘膜で覆われ，その頂部に発赤調の陥凹を伴っていた．腫瘍径は17×14×7 mm．

病理組織学的検査所見：病変の最表層を覆う粘膜上皮に腫瘍性の変化は認めず，異形のない粘膜上皮が粘膜筋板の介在を伴い内反するように粘膜下層に見られた．一部では，内腔の拡張する腺上皮が見られ，散在性に短紡錘形の細胞が密に見られた．それらの細胞は免疫組織化学染色でα-SMA（+），CD34（–），S-100（–），c-kit（–）で，介在するmast cellにc-kitが陽性を示しており，反応性の筋繊維芽細胞であることが示唆された．組織学的にはいずれの成分も腫瘍性の変化は認めなかった（Fig. 4）．

Fig. 4

Microscopy of the surgical specimen revealed an inverted and expansive growth pattern accompanied by muscularis mucosae in the submucosal layer. There were no apparent neoplastic changes in the epithelium. Glands with cystic formation were found located in the deep part of the lesion. Moreover, the lesion contained a dilated gland duct without any atypia and an area of reactive spindle-to-oval-shaped cells (HE staining).

これらの所見より胃hamartomatous inverted polypと診断した．術後経過は良好で，第11病日で退院となった．

考察

1966年にAllen¹⁾が直腸において，異所性腺管が粘膜下へ逆行性・囊胞状に発育し腸管内へ突出する形態をとる病変をHIPと報告し，胃でも同様の表現が用いられている．1983年から2013年12月までの医学中央雑誌で「胃hamartomatous inverted polyp」，「胃過誤腫」をキーワードとして検索（会議録を除く）した結果，本症例を含め35例のみの報告であった（Table 1）^2)～30)．年齢はさまざまで，男性14例，女性21例とやや女性に多い傾向にあった．多くが健康診断時に偶然発見された．

Table 1 Reported cases of hamartomatous inverted polyp in Japan

No.	Author	Year	Age	Sex	Chief complaint	Location	Size (mm)	Form	Preoperative diagnosis	Stomach cancer	Treatment
1	Yamada⁸⁾	1983	51	F	—	U (Post)	28	polyp	SMT	–	EE
2	Yamada⁸⁾	1983	53	F	Appetite loss	U (Post)	18	polyp	polyp	–	EE
3	Tagawa⁹⁾	1987	60	F	Bleeding	U (Less)	26	polyp	SMT	–	EE
4	Katou¹⁰⁾	1989	76	M	—	L	32	SMT	SMT	–	Surgery
5	Takizawa⁶⁾	1990	48	F	—	U (Less)	25	SMT	SMT	–	Surgery
6	Sugiyama⁴⁾	1992	15	F	Epigastric ache	U (Gre)	14	SMT	—	–	EE
7	Katou¹¹⁾	1993	73	M	Anemia	M (Post)	15	SMT	Cyst	+	EE
8	Inoue¹²⁾	1995	67	M	—	U (Gre)	10	SMT	Ectopic gastric mucosal glands	–	EE
9	Matsuoka³⁾	1995	39	F	—	U (Ant)	18	polyp	Hamartomatous inverted polyp	–	EE
10	Tada¹³⁾	1996	68	M	Appetite loss	Anastomosis	70	polyp	polyp	–	Surgery
11	Adachi¹⁴⁾	1997	75	F	—	U	23	polyp	SMT	–	EE
12	Itou¹⁵⁾	1998	41	F	Epigastric discomfort	U	23	polyp	—	–	EE
13	Katou¹⁶⁾	1998	57	M	—	U (Less)	32	polyp	Hyperplastic polyp	–	EE
14	Kubo¹⁷⁾	2000	21	F	Bleeding	U	—	polyp	—	–	EE
15	Ozawa¹⁸⁾	2000	40	F	—	U (Gre)	25	SMT	SMT	–	EE
16	Hibino¹⁹⁾	2002	63	M	—	U (Gre)	28	SMT	Heterotopic pancreas	–	Surgery
17	Umeoka⁷⁾	2003	41	M	Bleeding	U (Post)	5	SMT	SMT	–	Surgery
18	Aoki²⁾	2004	43	F	—	U (Post)	28	SMT	—	–	Surgery
19	Hirasaki⁵⁾	2006	39	F	—	U (Less)	17	SMT	Heterotopic pancreas	+	Surgery
20	Ono²⁰⁾	2007	59	M	—	U (Post)	—	SMT	SMT	–	EE
21	Odashima²¹⁾	2008	37	M	—	U (Less)	25	SMT	—	–	EE
22	Tomomatsu²²⁾	2010	48	M	—	M (Post)	45	SMT	SMT	–	EE
23	Okamoto²³⁾	2010	59	F	—	U (Ant)	18	polyp	SMT	–	EE
24	Yokosawa²⁴⁾	2010	74	F	Epigastric discomfort	U (Post)	20	polyp	SMT	–	EE
25	Nakao²⁵⁾	2011	54	F	—	U	17	polyp	SMT	–	EE
26	Nakao²⁵⁾	2011	50	F	—	U (Gre)	18	polyp	SMT	–	EE
27	Tamura²⁶⁾	2011	35	F	—	U (Post)	20	SMT	Cyst/GIST	–	Surgery
28	Matsumoto²⁷⁾	2011	28	M	Epigastric ache	M (Gre)	20	polyp	Hyperplastic polyp	–	EE
29	Kudou²⁸⁾	2012	59	F	—	U (Gre)	15	SMT	SMT	–	EE
30	Ageo²⁹⁾	2012	74	M	Epigastric discomfort	U (Ant)	18	SMT	SMT	–	EE
31	Ageo²⁹⁾	2012	61	F	—	U (Ant)	15	polyp	SMT	–	EE
32	Kurashita³⁰⁾	2013	65	F	—	U (Gre)	35	polyp	—	–	EE
33	Kurashita³⁰⁾	2013	61	M	—	U	8	polyp	—	–	EE
34	Kurashita³⁰⁾	2013	70	F	—	U (Post)	15	polyp	—	–	EE
35	Our case		26	M	Epigastric ache	U (Gre)	17	SMT	SMT	–	Surgery

SMT=submucosal tumor, EE=endoscopic exision

HIPの成因については先天性の組織異常とする説³¹⁾と後天的な炎症を伴う説³²⁾がある．後者の機序として，炎症や損傷により二次的に筋板の断裂や脆弱化が生じ，筋板の間隙や菲薄化した部位から胃粘膜の一部や腺管が粘膜下に入り込み，腺管の増生を来すのではないかと考えられている．自験例では，標本の中央部で憩室様に粘膜の筋板を伴う陥入を認めたが，26歳と若く，胃炎もなくHelicobactor pylori陰性であり先天性の可能性も残る．

本症の形態に関してAokiら²⁾は有茎性の病変をポリープ型，無茎性の病変を粘膜下腫瘍型と分類しているが，病変が小さいものは粘膜下腫瘍様の形態を呈し，サイズが大きくなると腫瘍が自身の重みで胃内腔側に牽引され有茎性の形態を示すと考えられている．いずれの場合も正常粘膜に覆われており通常内視鏡や拡大内視鏡での診断は困難であり，報告例35例中内視鏡検査のみで診断が付いた症例はなかった．HIPの診断について特に報告が多いのはEUS所見であるが，その所見はさまざまである．松岡ら³⁾は粘膜下の大小さまざまな無エコー域の充満する海綿状腫瘤，杉山ら⁴⁾は第3層のびまん性高エコー腫瘤，平崎ら⁵⁾は第2層から3層にかけての低エコー腫瘤，Aokiら²⁾は第3層のheterogeneous tumorと報告しており，EUSのみでは確定診断は困難である．自験例では第3層に主座を置く不均一なエコーレベルの腫瘤内部に多発性の無エコー域を確認することができ，これらは病理組織学的検査で確認しえた拡張し増生した腺管構造を見たものと考える．また，自験例においてはEUS下穿刺吸引生検を行い，α-SMA（+），CD34（–），S100（–），c-kit（–）という結果から平滑筋腫などの粘膜下腫瘍を最も疑い手術を行ったが，切除標本の詳細な検証によりHIPであることが判明した．EUS下の生検でもHIPの病理学的な診断は困難であり，内視鏡検査所見なども含めた総合的な判断が必要であると思われる．

治療に関しては，基本的には良性疾患であり経過観察が可能であろう．確定診断目的の切除について，近年ほとんどの症例で内視鏡下切除術が行われているが，今回のように平滑筋腫など粘膜下腫瘍を否定しえなかった例⁶⁾，出血を繰り返した例⁷⁾³¹⁾，部位的に内視鏡下切除が困難な症例，胃癌など他病変が併存した例⁵⁾³³⁾では外科手術が行われている．外科手術においては，近年は胃粘膜下腫瘍に対する腹腔鏡下胃局所切除術が普及してきているが，HIPのような胃内突出型においては腹腔鏡のみでは病変部が確認できず，切除ラインの決定に難渋することがある．今回，我々は胃内視鏡を挿入し切離ラインを決定し最小限の胃切除を行うことが可能であった．このような腹腔鏡・内視鏡合同胃局所切除がLECS（laparoscopy endoscopy cooperative surgery）という呼称で徐々に広まっており，今後有効な手段となるであろう．

利益相反：なし

文献

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責任著者(Corresponding author)

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