症例報告
術中迷走神経刺激装置と術中消化管内視鏡を併用したKillian-Jamieson憩室の1切除例
2023 年 56 巻 11 号 p. 584-592
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2023 年 56 巻 11 号 p. 584-592
Killian-Jamieson憩室（Killian-Jamieson diverticulum；以下，KJDと略記）は嚥下困難などの有症状を伴う場合，外科的切除の適応となる．今回，術中に迷走神経刺激装置と消化管内視鏡を併用したKJDの1切除例を報告する．症例は64歳の女性で，咽頭つかえ感を主訴に近医を受診し，食道憩室を指摘された．プロトンポンプ阻害剤では改善を認めず，精査加療目的に当院を受診した．精査で頸部食道左側に約30 mmの憩室を認め，KJDの診断で憩室切除術を行った．左迷走神経を同定して迷走神経刺激装置を装着した．憩室を露出して，内視鏡を挿入した．切離範囲を内腔から確認してステープラーで切除し，内視鏡で狭窄所見がないことを確認した．手術中の迷走神経刺激装置の信号異常を認めなかった．術中に迷走神経刺激装置と内視鏡を併用することにより安全にKJD切除術を行うことが可能であった．
Killian-Jamieson diverticulum (KJD) is indicated for surgical resection when accompanied by symptoms such as dysphagia. We experienced a case of KJD that was successfully resected using intraoperative neural monitoring (APS-NIMTM) and intraoperative esophagoscopy. The patient was a 64-year-old woman who presented with difficulty in swallowing. Esophagogastroduodenoscopy revealed an esophageal diverticulum. Since a proton pump inhibitor did not improve her complaint, she was referred to our hospital for further examination and treatment. A diverticulum measuring approximately 30 mm was found on the left side of the cervical esophagus. She was diagnosed with KJD and indicated for surgical treatment. We identified the left vagus nerve and attached an APS™ electrode. The esophageal diverticulum was confirmed and exfoliated. After the endoscope confirmed an appropriate diameter of the remaining esophageal lumen, the diverticulum was resected with a linear stapler. There was no abnormality in the APS-NIMTM signal during the operation. We report this case as an example of safe resection of KJD using intraoperative APS-NIMTM and esophagoscopy.
Killian-Jamieson憩室（Killian-Jamieson diverticulum；以下，KJDと略記）は輪状咽頭筋下縁と食道縦走筋の間から発生する圧出性仮性憩室で1985年にEkbergとNylanderによって初めて報告された1)．比較的まれな疾患であり，ほとんどが無症状であるが，嚥下困難などの有症状の場合は外科的切除の適応となる．術後合併症として反回神経麻痺や食道狭窄が挙げられている．近年，食道外科領域において迷走神経刺激装置（NIM TriVantageTM, Medtronic, Jacksonville, FL, USA；以下，IONMと略記）よる反回神経の同定，温存する方法が行われており，有効性も報告されつつある2)．また，食道狭窄の防止には，術中内視鏡が有用とされている3)．今回，術中IONMと消化管内視鏡の両方を併用したKJDの1切除例を報告する．
症例：64歳，女性
主訴：咽頭つかえ感
既往歴：変形性足関節症，高血圧
現病歴：咽頭つかえ感にて近医で上部消化管内視鏡を行ったところ，食道憩室を指摘された．プロトンポンプ阻害剤を処方されるも改善なく，精査加療目的に当院を紹介受診した．
入院時現症：身長；162.8 cm，体重；67.3 kg，BMI；25.4 kg/m2
入院時バイタル：体温；36.6°C，脈拍；78回/分，血圧；135/100 mmHg．
血液検査所見：特記すべき異常は認めなかった．
上部消化管内視鏡検査所見：切歯16 cmの食道入口部左側に憩室を認めた（Fig. 1a）．内腔には残渣を認めた．狭帯域光観察（narrow band imaging；以下，NBIと略記）では明らかな腫瘍性病変は認めなかった．憩室は輪状咽頭筋よりも肛門側にて発生していた．
A diverticulum of approximately 30 mm in size on the left side of the cervical esophagus (red arrows). (a) Gastroscopy. (b) Esophagography. (c) Contrast-enhanced CT (axial view). (d) Contrast-enhanced CT (coronal view).
食道造影検査所見：頸部食道左壁に30 mm×20 mmの憩室を認めた（Fig. 1b）．
頸部造影CT所見：頸部食道左側に30 mm×20 mmの憩室を認めた（Fig. 1c, d）．
咽頭内視鏡検査所見：下咽頭に明らかな病変は認めず，反回神経麻痺を示唆する所見は認めなかった．
高解像度食道内圧測定（high resolution manometry；以下，HRMと略記）検査所見：上部食道昇圧帯（upper esophageal sphincter；以下，UESと略記）直下の圧の高値を認めた．蠕動運動は認めなかった（UES basal pressure, respiratory mean：106.8 mmHg）．
以上より，KJDの診断し，有症状を呈していたことより食道憩室切除術の適応となった．
手術所見：全身麻酔下，仰臥位にて手術を開始した．IONMを使用するため，筋弛緩薬は使用しなかった．鎖骨の2横指頭側で約6 cmの弧状切開を行った（Fig. 2a）．広頸筋を切離し，皮弁を形成した．胸鎖乳突筋背側，前頸筋群背側を受動した．頸動脈鞘内に入り，左迷走神経を同定してIONMを装着した（Fig. 2b, c）．気管に沿って甲状腺尾側を剥離授動して，下甲状腺動静脈を切離した．左反回神経を同定後（Fig. 3a），食道憩室を確認して剥離可能層で全周性に剥離した（Fig. 3b）．憩室および食道左側壁部で左反回神経を認めたため，慎重に左反回神経を剥離した．肩甲舌骨筋を切離した．食道縦走筋より突出した憩室基部を確認した．輪状咽頭筋より肛門側左前方に突出を認め，KJDに一致する所見であった．経口より内視鏡を挿入して，憩室内を洗浄した（Fig. 4a, b）．内視鏡を挿入した状態で，ステープラーで憩室を切除した（Fig. 5a, b）．切除後に内視鏡で内腔を確認して，狭窄がないことを確認した（Fig. 5c）．さらに，食道壁の菲薄化がないこと確認し，狭窄予防として食道外膜筋層の補強は行わなかった．再発予防としてネオベールシートを貼付した．術中IONMの信号異常を認めなかった．手術時間は104分，出血量は10 mlであった．
Surgical procedures. (a) A 6-cm cervical incision in the left half of the neck. (b) Identification of the left vagus nerve (blue arrow). (c) Attached APS™ electrode.
Surgical procedures (yellow arrows: recurrent laryngeal nerve, white arrows: diverticulum). (a) Identification of the recurrent laryngeal nerve. (b) The diverticulum was confirmed and exfoliated.
Securing the dissection range and confirming the appropriate diameter of the remaining esophageal lumens (white arrows: diverticulum). (a) Surgical procedure. (b) Intraoperative esophagoscopy.
Surgical procedures and intraoperative esophagoscopy. (a) The diverticulum was resected with a linear stapler. (b) Stapler line. (c) Stapler line (black ring).
病理組織学的検査所見：異型に乏しい非角化重層扁平上皮からなる壁構造を認めた．明らかな筋層を伴わない仮性憩室であり，KJDとして矛盾しない所見であった．明らかな腫瘍性病変は認めなかった（Fig. 6a, b）．
(a, b) Pathological findings showed pseudodiverticulum without a clear muscularis propria and no evidence of malignancy.
術後経過：術後経過は良好で，術後4日目に飲水を開始した．術後6日目に耳鼻科医による咽頭内視鏡検査を行い，声帯運動に異常を認めなかった．術後7日目の嚥下機能検査では摂食・嚥下障害の臨床的重症度分類（dysphagia severity scale；以下，DSSと略記）4)のDSS7で，異常を認めなかった．術後8日目に食事を開始した．術後9日目に食道造影を行い，狭窄や縫合不全を認めなかった．その後も経過良好で，術後13日目に退院となった．術後1か月のHRM検査ではUES直下の圧帯は残存しているものの，術前と比較して低下を認めた（UES basal pressure, respiratory mean：95.8 mmHg）．術後8か月現在も再発や遠隔期合併症を認めることなく，経過している．
食道憩室症は消化管憩室の約1%と報告されている5)．食道憩室症は，咽頭食道憩室，中部食道憩室，横隔膜上憩室に分類される．咽頭食道憩室は食道憩室症の10%程度であり6)，Zenker憩室（Zenker diverticulum；以下，ZDと略記），KJD，Laimer憩室（Laimer diverticulum；以下，LDと略記）に分けられる（Fig. 7）．ZDは下咽頭収縮筋と輪状咽頭筋の間（Killian’s triangle）から後方に圧出される憩室で，KJDは輪状咽頭筋の横走部下縁最外側部と食道縦走筋の輪状軟骨板付着部との間にできる小裂隙（Killian-Jamieson space）から前側方に圧出される憩室で，LDは輪状咽頭筋横走部下縁と食道縦走筋がその最頭側で左右に分離するところで形成される三角部（Laimer三角）にできる憩室である．ZDは咽頭憩室症の70%を占め，KJDはその1/4程度の頻度，LDは非常にまれとされている3)．
Classification of diverticulum.
KJDは1985年にEkbergら1)によって初めて報告された．山口7)は，有病率は0.24%と報告しており，まれな疾患である．ほとんどが無症状であるが，症状として嚥下障害，咽頭違和感・咽頭つかえ感，嗄声などがあり，症状出現時には手術適応となる．原因は，憩室下の食道輪状筋のspasmや高圧状態，憩室炎による食道運動障害などが報告されている8)．検査はCT，内視鏡検査，食道造影検査，頸部超音波検査，HRM検査が行われる．食道造影検査では，ZDはKillian’s triangleから後方に圧出されるため，側面からの造影で憩室が描出されやすい．一方，KJDではKillian-Jamieson spaceから前側方に圧出されるため，正面からの造影で憩室が描出され9)，ZDとの鑑別で有用である．頸部超音波検査は部位的特徴から甲状腺腫瘍との鑑別が重要であることが報告されている7)．HRM検査では，ZDは輪状咽頭筋の弛緩不全による上部食道内圧の上昇により生じるため咽頭期のUES圧が平圧化しないとされている．一方で，KJDはUES弛緩障害の影響を受けないとされUES圧が平圧化するとされている．このようにZDとの鑑別の一助になる可能性が指摘されている10)．本症例では，頸部超音波検査は施行していなかったが，食道造影検査では正面からの造影で憩室が描出されていた．
医学中央雑誌で1964年から2022年2月の期間で「咽頭食道憩室」または「KJD」をキーワードとして検索を行うと，会議録を除いて自験例を含め24例の報告例を認めた（Table 1）3)7)9)～25)．平均年齢は66歳，男性は10例，女性は14例であった．発生部位としては左側が20例（83.3%）であり，平均サイズは28.0 mmであった．左側に多い原因としては，食道はそのほとんどが咽頭入口部から頸部で左側に偏位しており，左側へ圧がかかりやすいなるためとされている17)．症状は，嚥下障害が11例，咽頭違和感・つかえ感が4例，嗄声が2例であった．治療方法は手術が20例，経過観察が3例であった．術式は詳細不明の1例を除き，19例全てで憩室切除術が行われていた．輪状咽頭筋切開術は8例で行われていた．輪状咽頭筋切開はZDに関しては除圧目的に併施するのに対して，KJDに関しては輪状咽頭筋切開の必要はないとされている．今村ら3)は不要な輪状咽頭筋切開を省略することにより，術後の誤嚥を予防することができると報告している．憩室炎などの炎症瘢痕などにより十分な視野が確保できない場合や術前にZDとの鑑別がついていない場合には，輪状咽頭筋切開も行われている報告例もある9)．このようにKJDに対しては輪状咽頭筋は切開する必要はないと考えられるが，診断に苦慮する場合や手術の安全性を考慮して切開することは許容されると考えられる．憩室切除部の被覆に関しては10例でのみ確認できた．10例のうち，甲状腺を用いた被覆が3例で，そのほかは筋層補強を行っていた．8例で甲状腺による被覆や外膜筋層補強を行っていなかった．被覆を行っていない8例においても，再発は認めなかった．外膜筋層補強については，8例の報告で再発を認めていないことから，明らかな食道壁の菲薄化がなければ，外膜補強の必要性はないと考えられる．また，無理な外膜補強は狭窄の原因となる可能性があり，本症例のようにネオベールシートの貼付や甲状腺による被覆を行うのがよいと思われる．術後合併症は，左反回神経麻痺が1例（4.2%），縫合不全が1例（4.2%）であった．
Reported cases of Killian-Jamieson diverticulum in Japan
| No. | Author/Year | Age/Sex | Chief complaint | Side | Size (mm) | Treatment | IONM | IE | IB | Coating | Complication |
|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|
| 1 | Hasegawa11)/1999 | 78/M | dysphagia | Left | 30 | surgery (hand-sewn suture) | – | – | – | two layer suture | none |
| 2 | Ogata12)/2003 | 72/F | dysphagia | Left | ND | surgery (surgical stapling device) | – | – | – | two layer suture | left recurrent nerve palsy |
| 3 | Kitazawa13)/2010 | 53/F | swelling | Left | 45 | surgery (surgical stapling device) | – | – | – | — | none |
| 4 | Niihara14)/2013 | 71/M | dysphagia | Left | 15 | surgery (surgical stapling device) | – | + | – | — | none |
| 5 | Mimatsu15)/2013 | 74/F | dysphagia | Both | 40, 15 | surgery (surgical stapling device) | – | – | – | — | none |
| 6 | Tanishima16)/2014 | 60/M | dysphagia | Left | 30 | surgery (surgical stapling device) | – | – | + | — | none |
| 7 | Yamaguchi7)/2014 | 79/F | no symptoms | Left | 21 | follow up | – | – | – | — | none |
| 8 | Yamaguchi7)/2014 | 65/M | no symptoms | Left | 16 | follow up | – | – | – | — | none |
| 9 | Yamaguchi7)/2014 | 78/M | no symptoms | Left | 13 | follow up | – | – | – | — | none |
| 10 | Isinaga17)/2016 | 69/M | cough | Right | 78 | surgery (surgical stapling device) | – | – | – | thyroid flap | none |
| 11 | Isinaga17)/2016 | 54/F | dysphagia | Left | 20 | surgery (surgical stapling device) | – | – | – | thyroid flap | none |
| 12 | Sasaki18)/2018 | 50/F | swelling | Right | 35 | surgery (hand-sewn suture) | – | – | – | two layer suture | none |
| 13 | Ota19)/2018 | 68/M | no symptoms | Left | 14 | ND | – | – | – | ND | none |
| 14 | Oishi9)/2018 | 63/F | dysphagia, pain | Left | 33 | surgery (surgical stapling device) | + | – | + | — | none |
| 15 | Kuroda20)/2020 | 73/F | pain | Left | 9 | surgery (ND) | – | – | – | ND | none |
| 16 | Saito21)/2020 | 49/M | dysphagia | Left | 35 | surgery (surgical stapling device) | + | – | – | thyroid flap | none |
| 17 | Kurahashi22)/2020 | 65/F | pharyngeal discomfort | Left | 30 | surgery (surgical stapling device) | – | + | – | buried at the crossroads | none |
| 18 | Iwanaga23)/2020 | 77/M | difficulty in swallowing, hoarseness | Left | 32 | surgery (hand-sewn suture) | – | – | – | ND | none |
| 19 | Ataka24)/2020 | 69/M | dysphagia | Right | 30 | surgery (surgical stapling device) | + | – | – | buried at the crossroads | none |
| 20 | Saisho25)/2020 | 58/F | pharyngeal discomfort | Left | 25 | surgery (hand-sewn suture) | – | – | – | — | suture failure |
| 21 | Saisho25)/2020 | 77/F | dysphagia | Left | 20 | surgery (hand-sewn suture) | – | – | – | — | none |
| 22 | Yoshida10)/2021 | 55/F | no symptoms | Left | ND | surgery (hand-sewn suture) | + | – | – | two layer suture | none |
| 23 | Imamura3)/2022 | 69/F | dysphagia, pain, hoarseness | Left | 25 | surgery (surgical stapling device) | – | + | + | two layer suture | none |
| 24 | Our case | 64/F | difficulty in swallowing | Left | 30 | surgery (surgical stapling device) | + | + | – | — | none |
IONM: intraoperative neural monitoring, IE: intraoperative endoscopy, IB: intraoperative balloon, ND: not described
頸部切開による咽頭食道憩室手術時の術後反回神経麻痺の頻度は2～23%とされており26)，反回神経麻痺は非常に高い術後合併症である．特に本疾患は反回神経の走行により近い部位より発生することから術中での反回神経の同定が必須となるが，症例によっては憩室炎を繰り返しているものや甲状腺腫瘍との鑑別のための穿刺吸引細胞診の影響で憩室周囲との癒着が高度で反回神経の同定が困難な場合もある．近年，食道外科領域においてIONMよる反回神経の同定，温存する方法が行われており，有効性も報告されつつある2)．本疾患においてもIONMによる反回神経の同定，温存が行われており，有効性が報告されている9)10)21)24)．本症例においてもIONMを用いて，容易に反回神経を同定，温存することができ，術後の反回神経麻痺の発症を予防することができた．
新原ら14)は以前の報告や手術手技書では憩室の確認が困難な場合は経鼻胃管からの送気によって憩室が膨張して憩室の確認がよりしやすくなるとされているが，有効な憩室の膨張が得られないこともあり術中内視鏡が有用であったとの報告している．今村ら3)は術中内視鏡でバルーンを併用することで，食道長軸方向と平行にステープリングが可能で，食道ブジーや経鼻胃管によって行われてきた縫縮・補強の際の狭窄予防の一助となるとも考えられ，有用であったと報告している．本症例においても術中内視鏡にて憩室の位置確認を適切に行うことができ，憩室切除の際にスコープ自体を温存食道側に留置し，ステンティングとすることによって狭窄予防を行いながら，過不足なく憩室切除することができた．また，術中内視鏡の利点としては，憩室切除後の食道壁の菲薄化を確認することが可能で，食道外膜筋層補強の可否を判断することができる．これにより，狭窄をさらに予防することが可能になると考えられる．
KJDの1切除例を経験した．IONMと術中内視鏡検査を併用することにより安全に憩室切除を行うことが可能であった．
利益相反：なし
