鈍的腹部外傷を契機に発見に至った未治療Crohn病の1例

土佐 明誠; 小野山 裕彦; 坂井 昇道; 千代 孝夫; 國安 弘基

doi:10.5833/jjgs.2021.0108

Abstract

症例は23歳の男性で，モトクロス競技中にハンドルで腹部を打撲し搬送された．腹部所見で腹部全体に圧痛を認め，CTで腹水貯留とfree airがみられた．外傷性腸管穿孔の診断で緊急手術となった．開腹所見では結腸の分節的な腸管肥厚を認め，肥厚の少ない部分で横行結腸が破裂しており，結腸部分切除術（横行結腸）+横行結腸人工肛門造設術を施行した．切除標本所見では腸管粘膜側にcobble stone appearanceがみられ，比較的腸管肥厚の少ない部分で破裂していた．病理組織学的所見で散在する非乾酪性類上皮細胞性肉芽種と全層性の炎症細胞の浸潤およびリンパ濾胞の形成を認めた．以上より，Crohn病を伴う外傷性横行結腸破裂と診断した．Crohn病の外傷性腸管穿孔症例の報告は本邦では小腸例のみであり，結腸破裂の報告は本例が最初である．今回，腹部鈍的外傷により結腸破裂に至ったCrohn病の興味深い症例を経験したので報告する．

Translated Abstract

A 23-year-old male was hit by the handle of a motorcycle during a competitive motorcycle race, resulting in abdominal trauma. The patient developed stomach ache and was transported to the emergency room. Physical examination revealed diffuse abdominal tenderness. CT indicated abdominal ascites and free air. Due to the CT findings, we diagnosed traumatic intestinal perforation and performed an emergency operation. The colon showed segmental clonal intestinal tract wall thickening, with rupture of the transverse colon in a region with less intestinal wall thickening. Partial colectomy and colostomy were performed. The resected specimen had a cobble stone appearance on the intestinal mucosal side and in the region with less intestinal wall thickening and intestinal rupture. Histopathological findings revealed scattered mucosal epithelioid cell granulomas and infiltration of inflammatory cells and lymphatic cyst formation in all cell layers. Based on these findings, the patient was diagnosed with traumatic intestinal rupture due to Crohn’s disease. This is the first report of colonic rupture due to trauma in a patient with Crohn’s disease, with most previous reports describing small clonal intestinal perforation. Thus, we report this case as a rare example of abdominal injury resulting in colonic rupture due to Crohn’s disease.

はじめに

Crohn病においては比較的低エネルギーの外傷でも腸管破裂を生じやすいと考えられているものの小腸破裂は本邦では3例の報告がみられるのみであり^1)～3)，結腸破裂の報告はない．今回，我々は腹部外傷により横行結腸破裂したCrohn病の症例を経験したので報告する．

症例

症例：23歳，男性

主訴：腹痛

既往歴：22歳　痔瘻手術．この時にCrohn病の精査は行われていない．痔瘻以外の消化器症状で病院受診歴はない．

現病歴：モトクロスの競技中に転倒し，ハンドルで腹部を打撲したため当院救急搬送された．搬送後嘔吐あり．

現症：身長165 cm，体重45 kg，体温36.9°C，血圧124/90 mmHg，脈拍105回/分，SpO₂ 100%（room air）．腹部は平坦・板状硬で全体に圧痛あり．

血液検査所見：WBC 14,960/μl，Hb 11.7 g/dl，CRP 5.41 mg/dlと炎症反応および軽度の貧血がみられた．生化学検査の異常はみられなかった．

腹部CT所見：上腹部の遊離ガス像および，直腸膀胱窩の腹水貯留を認めた（Fig. 1）．

Fig. 1

Abdominal CT. a) Free air (arrow). b) Fluid correction in rectovesical excavation (arrow).

以上の所見から，外傷性消化管穿孔による汎発性腹膜炎と診断し緊急手術を施行となった．

手術所見：開腹すると腹腔内に便汁様腹水を認めた．横行結腸に分節状の壁肥厚を認め，肥厚の少ない部分で破裂していた．結腸部分切除術（横行結腸）+横行結腸人工肛門造設術を施行した（Fig. 2）．手術中に小腸は腹膜炎によると思われる炎症性変化を認めたが，壁肥厚などの慢性炎症を示唆する病変は指摘しえなかった．

Fig. 2

Surgical findings showing segmental clonal intestinal tract wall thickening and rupture of the transverse colon (arrow) in a region with less intestinal wall thickening.

手術時間は，2時間40分．出血は，血性腹水を含めて，780 mlであった．

術後経過：皮膚切開創の感染がみられた．中心静脈栄養を行い，第13病日からエレンタール内服による経腸栄養を開始した．第28病日に専門的加療目的に転院となった．

切除標本所見：全層性に腸管壁肥厚があり，粘膜面にcobble stone appearanceを認めた（Fig. 3）．

Fig. 3

Macroscopic findings of the resected specimen showing a cobble stone appearance on the intestinal mucosal side and in a region with less intestinal wall thickening and intestinal rupture (arrow).

病理組織学的検査所見：全層性に多数のリンパ濾胞，非乾酪性類上皮肉下種を形成し，炎症細胞の浸潤を伴っている（Fig. 4）．

Fig. 4

Histopathological microscopic findings. a) Infiltration of inflammatory cells and lymphatic cyst formation in multiple tissue layers. b) Mucosal epithelioid cell granulomas scattered in all tissue layers. (HE staining, original magnification ×4).

以上より，Crohn病を伴う外傷性腸管破裂と診断した．

転院先での検査で回腸から下行結腸に著明な腸管の狭窄所見を認めた（Fig. 5）．内科的治療で炎症が鎮静化するのを待って結腸亜全摘・回腸S状結腸吻合術を行う方針となった．

Fig. 5

Contrast enema findings. a) Stenosis from the ileum to the ascending colon. b) Stricture of the descending colon and a cobble stone appearance.

考察

腹部鈍的外傷による腸管破裂は約80%かつ小腸で，大腸破裂は比較的まれである．大腸の破裂部位では，回盲部，横行結腸，S状結腸が多くみられる^4)～6)．すなわち，小腸と同様に大腸においても後腹膜に固定されていない部位で発症しやすい．一般的に腸管損傷の発生機序は，腹壁と椎体間での腸管の圧挫，腸管内圧の急激な上昇による破裂，加速および減速に伴う剪断応力によるものとされる⁷⁾．

自動二輪車による交通外傷では，顔面や胸部，四肢の外傷が多く，腹部外傷は比較的少ない⁸⁾．自動二輪車で腹部外傷は，ハンドル外傷によるものが多い⁹⁾．自験例はモトクロスの競技中のハンドルによる腹部打撲であった．高低差のある坂を跳躍し，着地した際に前輪がスリップし，ハンドルで腹部を打撲したものであった．

Crohn病は，消化管の慢性の全層性肉芽腫性炎症を主体とする原因不明の疾患である．口腔から肛門まで消化管のどの部位にも非連続性に病変が生じるが，特に回盲部や肛門周囲に好発する．現時点での完治は望めず，寛解と増悪を繰り返すことが多く，薬物療法や栄養療法，外科的療法を組み合わせた治療が必要である．合併症として狭窄，瘻孔，膿瘍が多く，非外傷性穿孔は比較的まれである¹⁰⁾．

慢性的な炎症により平滑筋肥大による腸管狭窄や膠原組織沈着による線維化が生じるが，その機序はいまだ明らかにされてない．平滑筋肥大が腸管狭窄に寄与しており，特に固有筋層において2倍程度の肥大が生じるとされる．線維化は腸管全層で膠原組織が増加し，特に粘膜下層が著明である．特に，大腸病変では，粘膜下層や固有筋層での線維化による肥厚が大きい．膠原線維と平滑筋線維の混ざり合った線維筋束が，粘膜筋板と固有筋層を架橋することもある¹¹⁾．

非外傷性穿孔は，穿孔頻度は欧米と比較すると，本邦で高く¹²⁾，手術適応となる．非外傷性穿孔の原因としては，①漿膜面での正常の炎症反応が生じず潰瘍や裂孔が被覆されないこと，②急性期においては線維化・瘢痕形成が妨げられること，③遠位側の狭窄で内圧上昇が起こること，④動脈炎による粘膜下血管の閉塞によるもの，⑤ステロイドによる免疫防御能の低下などが考えられている¹³⁾．

自験例は，受傷前にCrohn病の診断を受けておらず，治療をされていない症例である．横行結腸は分節状肥厚をしており，腸管肥厚の少ない部分で破裂していた．Crohn病により漿膜面での正常の炎症反応が生じず潰瘍や裂孔が被覆されていなかったことおよび腸管が後腹膜に固定されていないことが関与すると思われる．病理学的には破裂部位はリンパ球浸潤や類上皮肉芽腫を認め，腸管壁の脆弱性が示唆された．また，破裂部位の肛門側の腸管は肥厚しており，外傷による腸管内圧の急激な上昇や剪断応力により，口側の脆弱な腸管部位が破裂したものと考えられた．また，受傷前にCrohn病の診断に至っておらず，免疫抑制療法などの治療をされていなかった．1年程前に痔瘻・肛門周囲膿瘍を主訴とした病院受診歴があったことから，Crohn病の存在は示唆されるが，以降の病院受診を必要とする急性増悪を疑うような症状はなかったと考えられる．慢性炎症による，腸管平滑筋の肥厚や線維化が背景にあり，外傷を契機とした穿孔に寄与する可能性が示唆された．

医学中央雑誌で「外傷」，「腸管穿孔」，「Crohn病」，PubMedで「trauma」，「intestinal perforation」，「Crohn’s disease」を索引用語として1980年から2021年4月までの期間で，Crohn病患者が腹部外傷にて消化管穿孔を来した症例を検索（会議録除く）し，その論文の参考文献を含めて検索したところ，11症例の報告^14)～20)があるのみであった（Table 1）．本邦では，小腸穿孔の報告が3例^1)～3)みられるものの，大腸破裂症例はみられなかった．

Table 1 Reported cases of abdominal injury resulting in intestinal rupture due to Crohn’s disease

No.	Author	Year	Age	Sex	Cause of injury	Abdominal findings	Xp	CT	Rupured site	Operative method	Timing of the diagnosis in Crohn	Control of inflamation (medication period)
1	Johnson¹⁴⁾	1990	26	M	Basketball	Tenderness	Normal	Pneumoperitoneum	Sigmoid	Hartmann’s operation	Pre-operatin	Prednisolone (1 year the past)
2	Tomita¹⁾	1993	23	M	Traffic accident	Generalised peritonitis	Free air	Free air+perforation	Jejunum	Enterectomy	Pre-operatin	Salazosulfapyridine (3 years)
3	Gur¹⁵⁾	1995	28	F	Traffic accident	Normal	Normal	Not discribed	Transverse	Right hemi colectomy+primary anastamosis	Pre-operatin	Mesalazine+metronidazole (10 years), Prednisolone (medication withdrawal 6 months ago)
4	Bunni¹⁶⁾	2008	21	M	Soccer	Generalised peritonitis	Normal	Free air+perforation	Ascending	Right hemi colectomy+primary anastamosis	Pre-operatin	Non-medication
5	Wagner¹⁷⁾	2012	22	F	Traffic accident	Not discribed	Unknown	Free air+thickened ileum	Ileum	Ileocecal resection+primary anastamosis	Post-operatin	—
6	Sugita²⁾	2013	25	M	Traffic accident	Tenderness	Free air	Free air+pneumoperitoneum	Ileum	Enterectomy	Pre-operatin	Mesalazine (2 years)
7	Maconi¹⁸⁾	2013	46	F	Ski	Generalised peritonitis	Unknown	Free air+ileo-Sigmoid fistula	Ileum	Ileocecal resection+Sigmoid resection	Pre-operatin	Anti-TNFα therapy (unknown)
8	Yamasaki³⁾	2015	39	M	Horizontal bar	Tenderness	Unknown	Pneumoperitoneum	Ileum	Enterectomy	Post-operatin	—
9	Onwubiko¹⁹⁾	2015	13	M	Water sport	Peritonitis	Unknown	Free air+thickened ileum	Ileum	Ileocecal resection	Post-operatin	—
10	Pérez-Jiménez²⁰⁾	2020	20	M	Soccer	Not discribed	Unknown	Pneumoperitoneum	Ascending	Right hemi colectomy+primary anastamosis	Pre-operatin	Methotrexate+Anti-TNFα (a short period)
11	Pérez-Jiménez²⁰⁾	2020	39	M	Martial art	Not discribed	Unknown	Not discribed	Transverse	Right hemi colectomy+primary anastamosis	Pre-operatin	Azathioprine (20 years)
12	Our case		23	M	Traffic accident	Tenderness	Normal	Pneumoperitoneum	Transverse	Transverse resection+primary anastamosis	Post-operatin	—

報告されている11症例と自験例を含めた12症例を検討すると，全ての症例が，20代～30代と活動期の年齢であり，9症例が男性と比較的多かった．交通外傷やスポーツが受傷契機であり，受傷時の腹部への外力は比較的軽微と考えられるものも含まれていた．穿孔部位は，小腸穿孔症例でCrohn病の好発部位である回腸が多く，消化管の全層性にわたる炎症が生じていることに加え，回盲弁による腸管内圧の上昇が関与していると考えられた．大腸穿孔症例では，横行結腸とS状結腸が6症例中4症例であった．組織学的に，腸管壁肥厚や腸管浮腫を認めており，潰瘍形成をしている部分が穿孔する報告が多く見られた．検討できた症例で，穿孔部位の近傍に著明な腸管壁肥厚を伴う狭窄を認め，遠位側腸管の狭窄で腸管内圧上昇による穿孔機序が考えられた．8症例は以前よりCrohn病の診断に至っており，そのうち6例が受傷時に治療をされていた．自験例を含む4症例で腹部鈍的外傷による消化管穿孔を契機にCrohn病の診断に至った．

腹部鈍的外傷を契機にCrohn病の診断に至った症例を経験した．免疫抑制加療をされていないCrohn病患者は軽微な腹部外傷などの外的なエネルギーでも穿孔を生じやすく，特に青年期のスポーツの選択など生活の中で注意することが必要である．

利益相反：なし

文献

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責任著者(Corresponding author)

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