肺動静脈奇形（PAVM）は肺動静脈間に異常短絡を有する疾患で，右左短絡による奇異性脳塞栓症を呈することが知られている．症例は44歳，女性．突然の頭痛，眩暈，構音障害を主訴に救急搬送された．頭部MRIで超急性期脳梗塞と診断され，遺伝子組み換え組織プラスミン・アクティベーター投与および抗凝固療法を施行し，神経症状の改善を得た．コントラスト経食道心エコー図検査を行い，マイクロバブルの左房への移動を確認した．胸部造影CT検査で左肺S10末梢に単発のPAVMを認めたので完全胸腔鏡下にPAVMの摘出術を施行し，良好な結果を得た．PAVMの治療はコイル塞栓術が第一選択といわれてきたが，再発の報告も散見される．末梢発生の単発病変であれば，簡便で確実，かつ低侵襲の胸腔鏡下手術も選択肢に加えられるべきである．若年者の脳梗塞症例に本疾患は鑑別診断の一つとして重要である．
