甲状舌管囊胞に合併する小児期の癌は稀であり，確立した治療方針も明らかではない．乳頭癌を合併した甲状舌管囊胞の13 歳男児例を経験したので報告する．主訴は下顎部腫瘤．下顎正中に舌骨に接する弾性硬の腫瘤を触知した．超音波検査上，舌骨より正中頤に至り，内部に高エコー部の存在する30×17 mm の囊胞状腫瘤を認めた．甲状舌管囊胞の診断でSistrunk 法により囊胞摘出術を施行した．病理所見上，囊胞壁の乳頭癌と筋層への浸潤を認めた．術後に行なった超音波検査では，甲状腺の病巣やリンパ節転移を認めなかった．浸潤は舌骨に接する筋に限局し，癌は舌骨切除で摘出された可能性を考え，現在厳重なフォローアップ中である．術後経過良好で，2 年4 か月間再発を認めない．超音波上囊胞内に高エコー部のある甲状舌管囊胞においては，癌の存在を考慮し，慎重な診断，治療が必要である．
