【目的】新生児dural sinus malformation（DSM）の１例を報告する．【症例】男児．妊娠28週にDSMと診断され，妊娠36週に帝王切開で出生した．出生時から心不全を認めたため，出生当日に血管内治療を行った．多数の髄膜動脈が後頭部の巨大なvenous pouchに動静脈シャントを形成しており，複数の流入血管を介して経動脈的塞栓術を行った．術後，心不全は改善した．その後は５ヵ月と８ヵ月時に経動脈的および経静脈的塞栓術をそれぞれ行い，動静脈シャントは著明に減少し，venous pouchも縮小した．１歳９ヵ月時点で軽度の発達遅延を認める以外に神経脱落症状なく成長している．【結語】DSMの新生児例に対し経動脈的塞栓術と経静脈的塞栓術を段階的に行い良好な結果が得られた．
