口蓋裂術後患児によくみられる誤り音を音声サンプルに用いた聴取判定検査から,口蓋裂患児群(32例)での語音の弁別・同定,各誤り音相互間での弁別難度を評価し,健常児群(10例)および健常者群(10例)のそれと比較した結果は以下の通りであった.
1.誤り音サンプルに対する語音の弁別能力(弁別・同定)は口蓋裂患児群,健常児群,健常者群の相互間で特に差異はないことが明らかになった.
2.各誤り音についての相互評価では,側音化構音は弁別難度が高く,口蓋化構音がこれに次ぎ,声門破裂音および鼻咽腔構音などは低い順にあった.
3.口蓋裂患児群における声門破裂音,鼻咽腔構音,口蓋化構音などの単独発現症例はそれぞれ当該する異常構二音に対し高い同定正聴率を示した.

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片側性不完全口唇裂患児(口唇裂群)43名,片側性完全唇顎口蓋裂患児(唇顎口蓋裂群)47名,口蓋裂単独患児(口蓋裂群)27名の合計117名について,4,6,8歳時の顎顔面頭蓋発育を経年的側方頭部X線規格写真を用いて非破裂児と比較検討した.結果は下記の通りである.
1)頭蓋底の発育に関しては裂3群と非破裂児の間に差はなかった.
2)上顎発育で最も悪いのは唇顎口蓋裂群で,次いで口蓋裂群,口唇裂群であった.唇顎口蓋裂群の4歳時ではすでに上顎前下方への発育が悪く,6,8歳時では前方への発育抑制がより明らかとなった.この傾向は女子の方が男子より著しかった.口蓋裂群では前方発育は不良であるが,下方発育では唇顎口蓋裂群よりも良かった.口唇裂群は下方への軽度の劣成長のみが見られた.
3)下顎発育は,上下方向において唇顎口蓋裂群が最も悪く,水平方向においては唇顎口蓋裂群と口蓋裂群が同程度に劣成長を示した.口唇裂群は4歳時で上下方向にのみ軽度の劣成長を示したが,成長とともにその差は少なくなった.
4)上下顎対向関係は,唇顎口蓋裂群と口蓋裂群では経年的に悪化傾向を示し,この傾向は唇顎口蓋裂群の女子で著明であった.
以上を総括すると,3群中で最も著しい顎顔面頭蓋発育障害は唇顎口葦裂群で見られ,ついで口蓋裂群,口唇裂群の順であった.とくに唇顎口蓋裂群では上顎の前方発育障害は著しく,経年的に上下顎対向関係が不良となることが示された.

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口蓋裂手術後の鼻咽腔閉鎖機能の程度を側貌頭部X線規格写真による鼻咽腔形態と比較検討してみた.症例は4歳前後の鼻咽腔閉鎖機能不全群12症例,軽度不全群18症例,良好群60症例の計90症例である.
側貌頭部X線規格写真は,それぞれの安静位および,/a/音発声時,/i/音発声時の3枚を撮影し,その各々について咽頭後壁および軟口蓋の距離,角度や運動量の計測を行い,比較検討した結果以下の如き所見を得た.
1.硬口蓋咽頭後壁間距離,鼻咽腔の高さ,鼻咽腔の深さ,軟口蓋鼻腔側最吊点と咽頭後壁との距離は,ともに不全群,軽度不全群,良好群になるにつれ短くなっており,有意差を示した.
2.発声時の軟口蓋の厚さは良好群,軽度不全群,不全群の順に厚くなり,発声時には肥厚するものが多く示された.また長径は発声時に,収縮するものが多く示された.
3.発声時の軟口蓋の運動量は,不全群では/a/音発声時の方が多く,良好群では/a/音発声時,/i/音発声時とも同程度のものが多く示された.
4.咽頭後壁の運動は良好群,軽度不全群,不全群の順に前方に大きく動き,また/a/音発声時よりも/i/音発声時の方が,より前方へ大きく動くものが多く示された.
5.軟口蓋と咽頭後壁の運動を合わせてみると,不全群では/a/音発声時の方が,良好群では/i/音発声時の方が良く動いているものが多く示された.
6.軟口蓋鼻腔側最吊点は,P平面とLEラインとの間に最も多く集まっていた.

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口蓋裂術後構音障害症例の構音訓練における発声発語システム(Speech Training System ,以下STS)の有効性を明らかにするために,口蓋裂術後症例4例についてほぼ同じ手順で訓練を行い,同一基準に基づいて訓練経過を評価した.
方法:STSは多機能型発声発語訓練装置(Multi-Function Speech Training Aid,以下MFSTA)の改良型で,パラメータはMFSTAとほぼ同様であり,訓練方法および訓練経過の評価法は視覚的構音訓練法に従った.
結果;Electropalatography,摩擦性表示,破裂性表示,呼気流表示,声帯振動表示は,摩擦音,破裂音,破擦音の訓練に有用であり,視覚的フィードバックを用いない訓練法と比較して訓練期間が短縮した.以上の結果から,STSは口蓋裂術後症例の構音障害の治療において,有効であることが示唆された.

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口蓋閉鎖術後における鼻咽腔閉鎖機能と口蓋帆挙筋の組織化学的所見との関係を検討する目的から,咽頭弁移植術の適応となった8例を対象に鼻咽腔内視鏡所見と口蓋帆挙筋の組織化学的所見について検索した.対象症例は咽頭弁移植術の術前に鼻咽腔閉鎖機能を鼻咽腔内視鏡により検索した後,術中に口蓋帆挙筋を採取し凍結固定を行い,クリオスタット標本を作製してH-E染色,ATPase染色を施し鏡検した.
その結果は以下の通りであった.
1.軟口蓋の挙上運動が良好で,鼻咽腔閉鎖様運動が「coronal pattern」を示した症例は,組織化学的に筋線維はType1,2A,2B線維により構成されモザイク状を呈していた.
2.軟口蓋の挙上運動が,「coronal to circular」または「circular to sagital」の閉鎖様運動を示した症例は,組織化学的に多様な所見が観察された.
3.軟口蓋の挙上運動が認められなかった症例では,採取した組織内に筋線維はほとんど存在しなかった.本研究より鼻咽腔内視鏡による鼻咽腔閉鎖所見と口蓋帆挙筋の組織化学的所見はほぼ一致していることが明らかとなった.

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本研究は,上歯列弓の側方拡大前後における鼻上顎複合体の変化を三次元的に評価することを目的とした.上顎急速拡大装置を用いた口蓋裂単独患者7名のCT画像をもとに三次元像再構築を行い,正中口蓋縫合部の観察,拡大前後における三次元像および割断面の重ね合わせから形態変化の比較をした.さらに,三次元像から高骨密度領域を描出し,拡大様式との関連を検討した.その結果,正中口蓋縫合部の離開様式には,梗状離開,平行型離開の2種が観察されたが,拡大範囲は,必ずしも口蓋骨まで及んでいるわけではなかった,また,全ての症例において,鼻腔幅径・歯槽部幅径の拡大が認められたが,それより上部の変化は症例によって異なっていた,一方,骨密度分布の観察から,頬骨基部の高骨密度領域が均一に分布している症例は上部構造にまで拡大力が及ぶ傾向が見られた.
本研究の結果から,口蓋裂単独患者の上顎側方拡大による様々な反応は,単一ではなく硬軟組織欠損や綾痕の存在を伴う複雑な鼻上顎複合体の構造や骨密度などにも大きく影響されていることが示唆された.

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先天異常の治療においては,治療を受ける対象が乳幼児であるため,その治療に対するインフォームド・コンセントは主に両親が対象となる.しかし,患児を出産した直後で精神的に動揺している両親に対して,長期にわたる治療についてのオリエンテーションや今後予想される障害などの説明等が十分に理解されているとは言いがたい.
そこで,今後の医療者の糧とする目的で,治療についてどのようにインフォームド・コンセントが行われているのか,代表的な先天異常である口唇・口蓋裂を対象に実態調査を行った.実施に際しては,複数の「患者の親の会」に協力を求めて,質問紙法を用い行った.その結果,212名の患者の保護者より回答が得られた.初回手術前におけるインフォームド・コンセント全般に満足していた回答者は63.0%(126名)で,37.0%(74名)は満足していなかった.本調査より,インフォームド・コンセントの満足度には,病気や治療方法の詳しい説明だけでなく,家族からの質問への対応といった担当医師の態度が大きく関わっていることが明らかになった.また,診療時間以外にも,患者が情報を得られるような工夫の必要性が考えられた.

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Beckwith-Wiedemann症候群(BWS)に口蓋裂が合併することは稀とされている.今回われわれは,口蓋形成術後に鼻咽腔閉鎖機能不全のみられた口蓋裂および反回神経麻痺を有する本症候群の1例について報告した.
患者は,6歳4か月の男児で,発音障害を主訴として当院に来院した.患者は,出生直後に某小児医療センターの遺伝科にて,BWSと診断された.同センターにて,口蓋形成術,舌形成術を施行したが,その後も開鼻声および気息性嗅声が認められた.そこで,発音補助装置作製を目的に当科を紹介され受診した.軟口蓋は短小で,動きはほとんどなく,また,絞掘反射が強かったため,最初はパラタルリフトを適用し,11か月後にスピーチエイドに変更した.治療後1年の時点で,鼻咽腔閉鎖機能は良好と判定された.以上,発音補助装置は何らかの理由で二次手術を行い難い鼻咽腔閉鎖不全症例に有効であることが示唆された.

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ネパールは世界最貧国のひとつに数えられ,その医療福祉制度も日本に比べ遅れている.ネパールには現在4万人の口唇口蓋裂の患者がいると推定されるが,口唇口蓋裂の手術のできる医師はネパールにはほとんどいない.
われわれは1995年よりnon-government organization (NGO)の一機関の医療ボランティアに参加し,ネパールにて合計152例の口唇口蓋裂の手術を施行してきた.
今後医療ボランティアを続けていくにあたり,経済的・宗教的価値観の異なるネパールにおいて,口唇口蓋裂形成術がどの程度必要とされているのか確かめておくことは最も基本的なことと考えた.そこで1997年10月,手術を受けに来た口唇口蓋裂患者およびその保護者にアンケート調査を行った.特に口唇口蓋裂による身体的・社会的障害,治療方法の知識に焦点を絞って質問し,口唇口蓋裂の手術援助の必要性の有無について検討した.
アンケート調査結果より,手術援助の必要性は高いと考えられた.治療を受けることなく人との接触を余儀なくされるためか,成人患者の就職難,結婚難,小児患者のいじめなどが多くみられ,社会的障害が目立つ結果となった.また,治療についての知識は大変乏しくまた治療費が高価なため一般の人は手術を受けられない実情がわかった.そして手術を受けて良かったとの回答を全例から得た.以上の結果より,今後も医療ボランティアを続けていく必要性が明らかとなった.

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愛知学院大学歯学部口腔外科学第2講座においてHotz型人工口蓋床の装着を試みた両側性唇顎口蓋裂72例,片側性唇顎口蓋裂146例,口唇と口蓋の裂に連続1生がない口唇裂+口蓋裂18例,口蓋裂単独70例の計306例につき床の装着状況を調査,分析し,以下の結果を得た.
1,床の装着開始は全ての裂型で平均生後1か月を過ぎており,口蓋裂単独例で特に遅かった.
2.装着中止例は裂の程度が軽くなるほど増える傾向にあった.また両側性唇顎口蓋裂と片側性唇顎口蓋裂では唇裂が不完全型になると中止例の割合が増える傾向がみられた.
3.装着中止例の中止時期は両側性唇顎口蓋裂,片側性唇顎口蓋裂で平均生後1年3か月であったが,口唇裂+口蓋裂と口蓋裂単独では平均生後1年以内で,顎裂の有無が装着状況に影響していた.また口蓋裂単独では口蓋裂の前後的範囲が小さいほど中止時期が早くなる傾向がみられた.
4.全裂型で装着開始時期と装着中止時期に相関関係は無かった.
以上の結果から両側性唇顎口蓋裂,片側性唇顎口蓋裂では患者の初診が遅くても床の装着を試みる価値が有るが,口唇裂+口蓋裂と口蓋裂単独例については早期の装着中止例も多く,検討の余地があると思われた.

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口蓋裂単独例に対するHotz型人工口蓋床の顎発育への効果を明らかにするために,床を長期間使用した症例(床使用群)とほとんど使用しなかった症例(床非使用群)の上顎歯槽部の成長変化を,初診時と口蓋裂手術時の上顎顔面一体模型を用いて三次元的に比較検討したところ以下の結果を得た.
1.側方への発育に関しては初診時,口蓋裂手術時とも床使用群と床非使用群の間に差は無かった.
2.前方への発育では初診時は両群間に差は無かったが,口蓋裂手術時には床使用群の方に非使用群より上顎歯槽部全体の良好な発育傾向が有りy左右犬歯点と左側上顎結節点に有意差が認められた.
3.下方への発育では初診時は両群間に差は無かったが,口蓋裂手術時には床使用群の方に非使用群より上顎後方部の発育が良い傾向が有り,左右上顎結節点で有意差が認められた.
以上の床装着群における口蓋裂手術時までの良好な顎発育の傾向が今後持続するのか引き続き検討を要するが,口蓋裂単独例では手術前の乳幼児期あるいは未手術成人例でも上顎の後退や上顎後方部の劣成長が報告されており,Hotz型人工口蓋床の装着をより積極的に適用する価値があると思われた.

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宮崎医科大学医学部付属病院歯科口腔外科が創設された1978年9月から1997年12月までの19年間に当科を受診した口唇裂口蓋裂患者は441例であった.このうち一次症例は312例でi今回これらの症例を対象に臨床統計的観察を行い,以下の結果を得た.
1.過去19年間に当科を受診した口唇裂口蓋裂は312例であった.
2.裂型別分類では,口唇(顎)裂症例が90例(28.8%),口唇(顎)口蓋裂症例が81例(26.0%),口蓋裂症例が111例(35.6%),粘膜下口蓋裂症例が30例(9.6%)であり,口蓋裂症例が最も多かった.
3.口唇裂破裂部の側性は,片側性が78.4%で両側性が21.6%であった.片側性症例では,1:1.7の割合で左側が多かった.
4.出産時の母親年齢は0般集団と比べて差がなかった.
5.当科までの来院経路については,口唇(顎)裂症例と口唇(顎)口蓋裂症例は産婦人科からの紹介がそれぞれ53.3%と63,0%と主体を占めたが,口蓋裂症例と粘膜下口蓋裂症例は小児科からの紹介がそれぞれ38.8%と46.7%であった.
6.家系内発現率は7.1%であった.裂型別では,口唇(顎)裂症例が7例(7.8%),口唇(顎)口蓋裂症例が9例(11.1%),口蓋裂症例が6例(5.4%),粘膜下口蓋裂症例が0名(0.0%)であり,口唇(顎)口蓋裂症例が最も多かった.
7.合併奇形の発現率は26.3%であり,粘膜下口蓋裂症例および口蓋裂症例では発現頻度が高かった.

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